论著
以游戏为基础促进交流与行为的干预对孤独症谱系障碍幼儿的疗效
中华实用儿科临床杂志, 2019,34(8) : 604-608. DOI: 10.3760/cma.j.issn.2095-428X.2019.08.011
摘要
目的

对比分析以游戏为基础促进交流与行为的干预(PCBI)方法与应用行为分析(ABA)方法治疗孤独症谱系障碍(ASD)幼儿的近期疗效。

方法

以2017年11月至2018年5月南京医科大学附属脑科医院74例19~30个月的ASD患儿为研究对象,入组后将患儿按随机数字表法分为PCBI组和ABA组,分别给予PCBI和ABA干预12周。训练前后分别采用波特奇早期发育核查表、孤独症疗效评定量表(ATEC)进行发育水平和干预疗效的评估。采用t检验对比分析2组干预前后各项评估得分是否存在显著差异。

结果

1.与ABA组比较,PCBI组患儿干预12周后波特奇早期发育核查表的认知得分增加较高(ΔPCBI=9.03分,ΔABA=4.27分,t=3.997)、社会行为得分增加较少(ΔPCBI=8.87分,ΔABA=16.91分,t=-4.022),差异均有统计学意义(均P<0.001);而2组在波特奇早期发育核查表的总分及语言、运动、生活自理得分增加相当,差异均无统计学意义(均P>0.05)。2.与ABA组比较,PCBI组患儿干预12周后ATEC评估的社交、感知觉及行为分量表得分下降的程度相当,差异均无统计学意义(均P>0.05);而ATEC评估的总分(ΔPCBI总分=14.89分,ΔABA总分=22.22分,t=2.209)及语言分量表得分(ΔPCBI语言=2.89分,ΔABA语言=6.43分,t=2.515)下降的程度较低,差异均有统计学意义(均P<0.05)。

结论

运用PCBI超早期干预方法进行幼儿期ASD干预12周,可显著提高其发育水平,并减轻临床症状。以家长指导为主且占用医疗康复资源较少的PCBI超早期干预与机构内ABA干预的近期疗效相当。

引用本文: 封敏, 肖湘, 肖婷, 等.  以游戏为基础促进交流与行为的干预对孤独症谱系障碍幼儿的疗效 [J] . 中华实用儿科临床杂志, 2019, 34(8) : 604-608. DOI: 10.3760/cma.j.issn.2095-428X.2019.08.011.
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孤独症谱系障碍(autism spectrum disorder,ASD)起病于儿童早期,是主要以社会交往、交流障碍和重复刻板的行为、兴趣和活动为核心临床症状的一种严重的神经发育障碍,影响约1%的儿童和成人[1,2,3],且其患病率不断增高。这一障碍存在不同程度的社交和行为功能性损伤,严重阻碍了从儿童到成人的社会性发展,甚至需要终身照管。目前已达成共识,一旦发现可疑或高危ASD应立刻予干预治疗[4,5,6]。目前早期的教育行为干预对于ASD症状、问题行为的改善及认知能力的提高有效,但现有的研究对于各种干预方案治疗的效果不一致,且大多针对3岁以上的学龄儿童[7]。随着ASD早期筛查和诊断的进步,对于24个月以内的ASD或疑似ASD的幼儿进行超早期干预的需求越来越迫切,但适合ASD幼儿的干预方案尚未确定。国外适用于24个月以内的ASD超早期干预方案仅见少量相关报道,且大多采用的超早期干预模型来自对学龄期儿童干预模式的改编[8,9,10,11,12]。国内ASD教育训练中存在一个重要问题,即过度依赖机构的短期训练而忽视了家庭内的长期训练。因此,本研究分别采用应用行为分析(applied behavior analysis,ABA)教学法与以游戏为基础促进交流与行为的干预(play-based communication and behavior intervention,PCBI)进行干预疗效的比较,探讨以游戏为基础的超早期干预训练方法的近期疗效。

1 资料与方法
1.1 一般资料

选取2017年11月至2018年5月来南京医科大学附属脑科医院进行康复训练的74例19~30个月ASD患儿,按随机数字表法分为PCBI组和ABA组,每组37例。所有参与本研究患儿的监护人事先已参与2.5 d的培训,对于早期干预、家长参与的重要性有较好的了解,同时培训中对PCBI、ABA的训练设置进行介绍。经过健康宣教,家长报名预约培训,报名率>50%。参与PCBI干预和ABA干预的家庭如遇突发事件或患儿生病,可以调课,避免脱落现象。参加的74个家庭均无退出本研究。

所有病例符合以下条件:(1)年龄8~30个月;(2)儿童孤独症评定量表(Childhood Autism Rating Scale,CARS)在30分以上;(3)符合美国精神障碍诊断和统计手册第5版(Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders,Fifth Edition,DSM-5)[13]关于ASD的诊断标准;(4)经2名临床医师同时诊断;(5)为初诊患儿,未接受正规的教育训练;(6)家长同意参加。排除标准:(1)排除明确的颅脑外伤史;(2)排除神经系统疾病和严重的躯体疾病;(3)排除遗传或代谢性疾病,如Rett′s综合征,脆性X综合征等。本研究经南京医科大学附属脑科医院医学伦理委员会审批通过(批准文号:2017-KY098-01)。

1.2 干预方法
1.2.1 PCBI超早期干预

2013年至2015年本中心超早期干预小组基于当前国内干预资源不足、对训练机构过度依赖、家长或家庭参与不够的现状,综合国际上已被证实的超早期干预的有效要素,研发出了适用于8~30个月ASD幼儿的超早期干预方案,并编制了统一操作手册。PCBI干预以发展理论和行为管理策略为基础,主要有3大核心理念:P代表"play-based",强调以适应儿童发展水平的游戏方式进行;C代表"communication",强调采用促进沟通的策略,改善ASD幼儿的言语交流、非言语交流及亲子间的双向沟通;B为"behavior management",指训练者运用行为管理的策略塑造或增加恰当行为并减少不当行为。PCBI课程的主要内容包括2大部分:行为管理及训练和基于游戏的社交技能训练。行为训练的基础是"ABC"理论,A代表行为的前因,B代表行为本身,C代表行为的后果。主要教授家长掌握3个原则:(1)好的行为获得好的后果;(2)不好的行为不能获得好的后果;(3)用好的行为替代不好的行为,获得好的后果。行为训练主要分为"关注正向行为"、"处理问题行为"、"训练计划的制定执行"3大主题,分4节课完成。具体干预策略包括通过强化、辅助关注正向行为、处理问题行为,采用清晰、简洁、统一的指令训练计划的制定执行等。交流训练主要有"引导共同注意"、"延长注意和启发回应"、"促进语音发展"、"创造语言环境"、"简单游戏技巧"、"功能游戏技巧"、"假扮游戏技巧"7大主题。

PCBI每周1节课,每节课60 min,连续12周。PCBI干预技术分为12节课供家长学习,每节课分为3段,每段20 min。第1个20 min由家长演示上节课学习的技巧,并回顾家庭作业,治疗师给予反馈和建议。中间20 min,治疗师讲解课程内容并示范、家长观察学习。最后20 min,家长操作,治疗师给予反馈指导。同时家长在自然环境中以游戏为主要活动方式实施每日2.5~3.5 h的干预。因此,PCBI超早期干预的特色是培训家长或其他养育者有效掌握适用于ASD幼儿的关键干预技术。

1.2.2 ABA干预

ABA是将行为分析所得的结果进行应用,以达到理解行为和环境之间的功能性关系的科学。ABA的理论与技术已被广泛应用于ASD的干预治疗,是许多干预技术的理论基础。例如,回合式操作教学法(discrete trial training,DTT)、关键反应训练(pivotal response training,PRT)、随机教学法(incidental teaching)等。ABA的基本原则有强化、消退、惩罚、塑造等,采用小步骤的方式进行训练。通过这些方法和策略可增加期望的行为,减少问题行为,塑造新的功能性行为。这些方法和策略可用于所有年龄和不同能力水平的ASD患儿,本中心自1998年引进了ABA干预技术,并形成了一套由专业人员操作的综合性干预技术,也成为了本中心ASD儿童早期强化干预的常规治疗方法。ABA干预组在本中心进行日间训练,每日210 min,每周5次;ABA训练周期为12周,与PCBI训练周期相当。

1.3 评估工具
1.3.1 CARS

该量表由Schopler等于1988年编制,卢建平等[14]修订。共15个项目,每个项目按1~4级评分:1=与年龄相当的行为表现,2=轻度异常,3=中度异常,4=严重异常。总分<30分为非ASD;总分≥36分,且至少有5项的评分>3分,为重度ASD;总分在30~36分,且低于3分的项目不到5项,为轻中度ASD。CARS量表Cronbach α系数为0.735,15个项目之间的信度系数为0.217~0.878。

1.3.2 波特奇早期发育核查表(portage early deve-lopment checklist)[15]

该量表共5个因子,分别为社会行为(83个条目)、生活自理(101个条目)、语言(85个条目)、认知(106个条目)和动作(136个条目)。以儿童能够完成的条目数作为量化指标,每完成一个条目记1分。分数越高,提示能力发展水平越高。量表由专业医师在统一指导语下由患儿主要养育者独立完成后收回评定。

1.3.3 孤独症疗效评定量表(autism treatment eva-luation checklist,ATEC)[16]

该量表分为语言、社交、感知觉、行为4项,总分为0~179分,分值越高,症状严重性程度越重。

1.3.4 家长操作观察记录表

由治疗师观看家长与患儿的互动来评估家长干预的7项技能,包括家长是否得到患儿注意,是否给予明确指令,是否恰当使用强化,恰当给予辅助,父母语言是否适应儿童水平,引导共同注意和及时回应。以1 min为一个时间段,评估者根据观察判断每一时间段是否包括这7项技能,然后进行打分:评估者确定家长在该时段恰当准确地执行某一操作技能,便给予"+";评估者确定家长在该时段未执行某一操作技能,便给予"-";整个评估阶段约为10 min,每个时间段约为1 min,但是如果情况需要,一个训练回合可以超过1 min;家长在整个评估阶段中执行某一操作技能时,必须达到80%(10次机会中有8次实施该操作要素)才被认为基本掌握该项技能。

1.4 质量控制

由教学组长进行质量控制,每周进行1次教学质量活动,同时科室有每个月1次的质量检查,以保证治疗师实施干预的准确性和一致性。PCBI干预组的治疗师经过统一培训,并根据编制的干预手册实施干预。在研究进行过程中,小组成员每周进行为期1 h的集体组会,讨论研究方案的执行情况,互相交流PCBI干预中的游戏设置、注意事项及技术执行情况等。

PCBI家庭干预的质量控制:治疗师每周下发《家庭作业记录表》,并向家长示范如何记录,要求家长记录每天进行家庭干预的时长(每日不少于2.5~3.5 h)及活动内容。每次上课前20 min,家长演示在家庭中的干预情况,治疗师就家长在家庭中进行的干预给予反馈和指导,同时,根据家长操作观察记录表对家长掌握所教授的干预技能进行准确度评价。课程要求必须有一位家长全程参加培训,不得中途换人。

1.5 环境设置

2组均在南京医科大学附属脑科医院儿童心理卫生研究中心同样设置的治疗室中进行干预治疗。

1.6 统计学处理

应用SPSS 24.0软件进行分析,计数资料以±s表示,2组性别构成比较采用χ2检验,2组疗效比较采用t检验。P<0.05为差异有统计学意义。

2 结果
2.1 干预前2组基线期比较

干预前2组年龄[PCBI组(26.95±1.65)个月,ABA组(26.32±3.17)个月]及性别比较差异均无统计学意义(均P>0.05);干预前2组波特奇早期发育核查表、ATEC量表总分及各项目得分比较差异均无统计学意义(均P>0.05),见表1表2

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表1

PCBI组与ABA组孤独症谱系障碍患儿干预前后波特奇早期发育核查表评分比较(分,±s)

Table 1

Comparison of the scores of Portage Early Development Checklist of children with autism spectrum disorder between the PCBI group and ABA group at pre- and post-intervention(score,±s)

表1

PCBI组与ABA组孤独症谱系障碍患儿干预前后波特奇早期发育核查表评分比较(分,±s)

Table 1

Comparison of the scores of Portage Early Development Checklist of children with autism spectrum disorder between the PCBI group and ABA group at pre- and post-intervention(score,±s)

项目PCBI组(例数=37)ABA组(例数=37)2组Δ比较
T1T2ΔtT1T2ΔttP
总分146.49±34.72190.59±39.2844.11±29.54-9.082a143.19±48.38195.92±81.9152.73±108.12-7.924a-1.0430.304
社会行为29.68±9.0538.54±6.79b8.87±6.14-8.785a28.89±10.8545.80±20.73b16.91±25.48-8.751a-4.0220.000
语言8.68±8.4717.57±12.998.89±8.98-6.027a10.19±11.2925.61±31.8515.42±36.07-4.477a-1.7440.090
生活自理23.49±8.9031.46±10.187.97±8.15-5.951a24.19±10.5329.40±12.805.21±17.44-8.660a1.8120.078
认知18.65±7.8427.68±9.699.03±6.58-8.344a18.62±9.9322.89±12.934.27±18.16-7.581a3.9970.000
运动66.00±10.9275.35±9.219.35±9.52-5.975a61.30±17.4672.22±21.6910.93±31.27-9.732a-0.7910.434

注:PCBI:以游戏为基础促进交流与行为的干预;ABA:应用行为分析;T1:基线期评估;T2:干预后评估;Δ:干预前后得分差值;aP<0.001;bP<0.05 PCBI:play-based communication and behavior intervention;ABA:applied behavior analysis;T1:baseline assessment;T2:post-intervention assessment;Δ:score difference at pre- and post-intervention;aP<0.001;bP<0.05

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表2

PCBI组与ABA组孤独症谱系障碍患儿干预前后ATEC量表评分比较(分,±s)

Table 2

Comparison of the scores of ATEC scale of children with autism spectrum disorder between the PCBI group and ABA group at pre- and post- intervention(score,±s)

表2

PCBI组与ABA组孤独症谱系障碍患儿干预前后ATEC量表评分比较(分,±s)

Table 2

Comparison of the scores of ATEC scale of children with autism spectrum disorder between the PCBI group and ABA group at pre- and post- intervention(score,±s)

项目PCBI组(例数=37)ABA组(例数=37)2组Δ比较
T1T2ΔtT1T2ΔttP
总分69.62±17.8254.73±16.0814.89±11.417.940a72.32±19.5750.11±18.9022.22±15,828.544a2.2090.034
语言19.14±6.2216.24±5.57b2.89±6.242.819c20.03±5.8713.59±6.92b6.43±5.796.757a2.5150.016
社交15.92±6.939.89±4.706.03±4.747.743a15.51±7.009.16±6.046.35±8.044.804a0.1990.843
感知觉17.03±4.7014.49±5.332.54±4.583.374c18.16±6.0915.78±6.682.38±5.312.722c-0.1380.891
行为17.51±8.6713.68±7.803.84±7.603.072c19.00±9.0211.81±6.007.19±7.495.838a1.9200.063

注:ATEC:孤独症疗效评定量表;PCBI:以游戏为基础促进交流与行为的干预;ABA:应用行为分析;T1:基线期评估;T2:干预后评估;Δ:干预前后得分差值;aP<0.001;bP<0.05;cP<0.01 ATEC:autism treatment evaluation checklist;PCBI:play-based communication and behavior intervention;ABA:applied behavior analysis;T1:baseline assessment;T2:post-intervention assessment;Δ:score difference at pre- and post-intervention;aP<0.001;bP<0.05;cP<0.01

2.2 干预后波特奇早期发育核查表评分比较

将干预后波特奇早期发育核查表各项分数与干预前的分数相减,差值>0为发展结果更好,<0为发展结果变差,0为无改善。差值越大,发展结果越好。干预后2组波特奇早期发育核查表总分及各项目得分均明显上升,与干预前比较,差异有统计学意义(P<0.01)。与ABA组比较,PCBI组干预12周后波特奇早期发育核查表的认知得分增加较多(ΔPCBI=9.03分,ΔABA=4.27分,t=3.997),社会行为得分增加较少(ΔPCBI=8.87分,ΔABA=16.91分,t=-4.022),差异均有统计学意义(均P<0.001)。而在波特奇早期发育核查表的总分及语言、运动、生活自理得分增加相当,差异均无统计学意义(均P>0.05)(表1)。

2.3 干预后ATEC量表评分比较

将干预前ATEC各项分数与干预后的分数相减,差值>0为症状减轻,<0为症状加重,差值0为无改善。差值越大,改善程度越好。与ABA组比较,PCBI组患儿干预12周后ATEC量表的社交、感知觉及行为得分下降的程度相当,差异无统计学意义(P>0.05);而ATEC评估的总分(ΔPCBI总分=14.89分,ΔABA总分=22.22分,t=2.209)及语言分量表得分(ΔPCBI语言=2.89分,ΔABA语言=6.43分,t=2.515)下降的程度较低,差异均有统计学意义(均P<0.05)(表2)。

3 讨论

PCBI超早期干预运用行为干预策略,在适应8~30个月ASD幼儿发展的自然环境和游戏中,通过家长有技巧地进行亲子互动沟通,从而促进ASD幼儿语言、运动、社交和游戏发展,减轻ASD的核心症状。本研究针对30个月内的ASD幼儿进行以家长为中介的干预与机构的ABA干预进行对照研究。结果显示,PCBI超早期干预对改善ASD幼儿症状并促进其能力发展有效,对ASD患儿家庭有益。干预12周后,PCBI组波特奇早期发育核查表各因子分及总分、较干预前均有显著提高。表明以游戏为基础、家长介导的PCBI干预对于促进ASD幼儿发育有效。与机构内ABA强化干预相比,以家长指导为主的PCBI干预能够使家长及时抓住可训练的机会,促进患儿所学技能在不同环境中的泛化。目前已有的超早期干预治疗时间为4周~2年,但一般均是低强度,平均每周不超过2 h。所有干预方案都期望家长能够将干预策略整合到日常生活中。2010年Dawson等[12]对家长参与在临床以外的干预时间量进行收集,发现家长在自然环境中的干预时间为平均每周16.3 h。这与本研究中每周1 h连续12周的家长培训的频率及每日2.5~3.5 h的干预强度相当。本研究干预后儿童结果的改善及家长压力方面的改善也表明这样的干预强度有效可行。

目前国际上已有的超早期干预研究也表明,家长介导的干预模式能够改善亲子互动质量,减轻ASD的症状严重程度,且超早期干预的疗效可维持至3岁。2017年Brian等[17]进行了照顾者介导的社交ABCs干预模式的多中心随机对照试验。该研究纳入63对亲子,其中儿童年龄为16~30个月。干预进行12周,并在干预结束后12周进行随访。结果表明,儿童对父母意图的功能性语言反应,语言发起、父母微笑及实施可靠性均提高。干预后能够观察到社交倾向的增加,并且该研究发现,家长微笑的显著增加能够预测儿童微笑和社交倾向的增加。家长在自我报告中报告了自我效能的显著增加。社会ABCs是一种资源相对较少且有效的干预措施,可以在ASD症状初现时使用,具有成本效益。2017年Green等[8]带领的英国孤独症婴儿同胞研究(British Autism Study of Infant Siblings,BASIS)团队对54例9~14个月的ASD婴儿进行12节家长介导的社交沟通干预,并在9个月、15个月、27个月和39个月时进行随访,结果表明其干预效果能够延续至干预后24个月,这段时期总的ASD症状减轻,并且亲子双向沟通质量得到改善。本研究结果与之一致,即以家长指导为主的PCBI干预可促进亲子互动,减轻ASD症状严重程度。

在社会行为方面,与ABA组比较,PCBI组患儿干预12周后波特奇早期发育核查表的社会行为得分增加较少,这可能与以下因素有关:ABA更强调在结构化情境中孩子对家长的指令服从、模仿等情况,PCBI更强调提升亲子双向互动质量。此外,PCBI在12节课程中前2节课是关注正向行为和处理问题行为,第3节课为训练计划的制定和实施,虽然2组总的干预时长相当,但针对同一干预目标的具体干预时间和强度有所不同,由治疗师进行日间ABA训练的干预强度要比家长在自然环境中进行干预的强度更大。家长对干预策略的掌握因其个人领悟能力的不同而不同,然而,家长实际掌握干预技能的情况及在自然环境中实际运用所学的干预策略的情况尚需进一步研究明确。

在认知方面,与ABA组相比,PCBI组幼儿干预12周后波特奇早期发育核查表的认知得分增加较多。这可能是因为PCBI干预的发展模式在本研究中发挥了作用。游戏是儿童生活的主要部分,是儿童的语言,是儿童交流和学习的方式。小年龄的儿童因为发育能力的限制,往往难以适应高强度的课堂学习,因此,在自然环境中基于游戏的训练就发挥重要作用。通过游戏的方式,遵循孩子的兴趣,适应儿童的发展水平。在PCBI课程中采用合理而恰当的指令,适应儿童的语言能力;跟随儿童的兴趣,模仿儿童的行为,等待儿童的回应;进行平行游戏;视觉辅助等训练因素体现了发展的干预框架,这些均对儿童认知的发展起重要作用。

在语言方面,与ABA组相比,PCBI组患儿干预12周后ATEC评估的语言分量表得分下降的程度较低,这可能是因为PCBI以家长指导的方式进行,而家长对技能的掌握有一个过程,同时也可能是PCBI干预强度较ABA弱,ABA干预主要由治疗师进行全天干预,而家长要掌握治疗师所教授的干预策略需要过程,而家长一旦掌握,对于儿童未来的发展至关重要。未来PCBI干预的语言干预强度可能需要进一步提高。

综上,本研究提示以家长为中介进行的PCBI超早期干预,可以显著提高ASD幼儿的发育水平,改善ASD症状,近期疗效与本机构内的ABA干预相当。本研究的不足之处是只在本中心进行干预,对可能影响干预效果的其他人口学变量未纳入,且仅对短期疗效进行研究尚未进行随访研究。未来研究将继续进行多中心、纵向研究将进一步更深入的探讨PCBI超早期干预对于ASD幼儿的核心症状结合生理指标的改善。

利益冲突
利益冲突

所有作者均声明不存在利益冲突

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