以参加"以游戏为基础促进交流与行为的干预"(PCBI)的孤独症谱系障碍(ASD)患儿为研究对象，系统评估照顾者因素对PCBI超早期干预模式疗效的影响。
选取2017年12月至2018年6月在南京医科大学附属脑科医院进行PCBI超早期干预训练的8～30月龄的ASD幼儿76例。采用《孤独症疗效评估量表》(ATEC)《Gesell发育诊断量表》《简式育儿压力问卷中文版》《一般自我效能感量表》及自编的《照顾者训练课程评价表》和《家庭作业完成程度表》评估干预的疗效以及照顾者的养育压力、自我效能、课程满意度和干预接受性。采用配对样本t检验对ASD患儿干预前后的ASD症状、发育水平、照顾者因素进行分析，采用多元回归分析对照顾者因素及PCBI超早期干预疗效进行分析。
(1)经12周PCBI干预后，ASD患儿ATEC的总分(17.36±15.98)较干预前(78.43±22.84)降低，Gesell量表的适应性发育商(5.90±15.45)、精细动作发育商(5.13±19.89)、语言发育商(12.43±20.60)与个人－社交发育商(4.79±16.02)分数较干预前(73.08±20.54、77.33±23.63、52.24±19.12、71.79±20.81)增高，差异均有统计学意义(均P<0.05)。(2)PCBI干预后，照顾者的育儿压力分数(4.84±14.69)比干预前(94.05±29.67)降低，差异有统计学意义(P<0.05)。(3)照顾者因素中对所教授技能的掌握程度、对干预模式的接受性对PCBI疗效具有正向预测作用(t＝3.068、10.468，均P<0.05)。
PCBI超早期干预可有效降低ASD患儿照顾者的养育压力，PCBI干预过程中照顾者的家庭作业完成程度和技能掌握程度越好，干预疗效越好。
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孤独症谱系障碍(ASD)是一种发育障碍，其特征是在社交沟通和重复行为发展领域中存在严重和普遍的缺陷[1]。如无有效的干预，60%～80%的ASD患者将终身致残[2]。与正常发育的儿童相比，ASD患儿在早期遇到的社会问题可能会导致其日后发展中出现重大偏差，如影响正常发展中里程碑(建立同伴关系、家庭关系)的实现，此外，社交缺陷也会对其成年后的社会和职业功能产生负面的影响，同时也给家庭和社会带来巨大的经济负担[3,4]。对ASD症状及干预方法进行研究有助于临床医师更加了解ASD，有效的干预方法也可帮助ASD患者康复，减轻相关症状对其生活方面的负面影响。父母及其他家庭成员被认为是ASD患儿早期干预的重要组成部分之一[5]。目前有关家长介导干预模式的研究多是以ASD患儿的症状变化作为研究目标，但在这种干预模式下，家长同样是干预对象之一，而对于家长因素在干预前后的变化，及其对干预疗效的影响的研究较少。与正常发育的儿童一样，ASD患儿的照顾者对儿童行为信号的敏感度和反应能力已被发现可以预测ASD患儿的语言发育结局[6]。所以，在评估ASD患儿早期干预疗效时，除了评估ASD患儿相关症状的变化，还应将照顾者因素考虑在内，评估其在干预过程中的变化以及在影响干预疗效中扮演的角色。因此，本研究分析PCBI超早期干预中ASD患儿的孤独症症状以及照顾者因素，探讨照顾者因素对PCBI超早期干预疗效的影响。
通过病例连续入组的方法纳入2017年12月至2018年6月于南京医科大学附属脑科医院儿童心理卫生研究中心进行康复训练的8～30月龄的ASD患儿76例。男61例，女15例；平均月龄为22.41个月。参与本研究的照顾者均已参加过2.5 d的照顾者培训，培训中对于早期干预和照顾者参与的重要性及PCBI超早期干预的训练设置均有详细的说明。照顾者的年龄为25～42岁。患儿均符合纳入标准：(1)符合美国精神障碍诊断和统计手册第5版(DSM－5)关于ASD的诊断标准[7]；(2)达到《标准化婴幼儿孤独症筛查量表》(CHAT)及《改良婴儿孤独症量表》(M－CHAT)筛查标准；(3)经临床医师诊断；(4)为初诊患儿，参加PCBI干预前未接受任何医院或相关训练机构的任何一种干预训练。排除标准：(1)有明确的颅脑外伤史；(2)伴神经系统疾病和严重的躯体疾病；(3)有遗传或代谢性疾病，如Rett综合征，脆性X综合征等。患儿监护人均知情同意，并签署知情同意书。本研究通过南京医科大学附属脑科医院医学伦理委员会批准(批准文号：2017－KY098－01)。
采用自编的《一般情况调查表》收集ASD患儿的人口学资料，主要包括ASD患儿的年龄、性别、父母年龄、受教育程度、职业、家庭年收入等情况。
在PCBI干预基线阶段和结束阶段分别对所有被试者进行ASD筛查性评估、发育水平评估及疗效评估，且结束阶段增加诊断性评估。筛查性评估工具包括CHAT、M－CHAT及《孤独症行为量表》(ABC)，孤独症筛查界限分为总分57分，诊断分为总分67分。发育评估工具：《Gesell发育诊断量表》(Gesell)，包括适应性行为、大运动、精细动作、语言和个人－社交行为5个维度，每个维度的发育商(DQ)>85分为正常，<75分表示该维度发育异常，75～85分为可疑，表示该维度可能发育异常。诊断性评估工具：《孤独症诊断观察量表》(ADOS)，本研究使用量表中的单元一，评估分为4个维度：沟通、相互性社会互动、游戏、刻板行为和狭窄兴趣。每个维度的评分达到诊断临界分及以上的儿童可诊断为ASD。在本研究中若ASD患儿在干预结束后未满2岁，则在儿童满2岁后再进行该评估。疗效评估工具：《孤独症疗效评估量表》(ATEC)，该量表分为语言、社交、感知觉、行为4项，总分为0～179，分值越高，症状严重性程度越重。照顾者需每个月填写疗效评估量表。
PCBI超早期干预是由南京医科大学附属脑科医院儿童中心超早期干预团队于2015年建立的早期干预模式，其近期疗效已得到初步验证。PCBI是综合性的干预，该方法强调以照顾者为介导，以适应儿童发展水平的游戏形式对ASD患儿进行干预，同时促进ASD患儿照顾者的行为管理与社交训练能力。PCBI超早期干预的对象为8～30个月的ASD儿童及家庭，其干预技术分为12节课教授，每周1节课，每节课1 h。每次课程结束后治疗师会下发并示范如何记录《家庭作业记录表》，照顾者需记录在家庭等自然环境下的干预时长及活动内容，其中要求每日干预时长不低于2.5～3.5 h，且其中1名照顾者全程参与培训及家庭干预，并在下一次课程开始时提交纸质作业和10～15 min的家庭视频作业，治疗师评估后予以反馈和建议，以此保证家庭干预的质量，同时提高照顾者对PCBI干预训练技能的掌握程度。
PCBI干预的治疗师均经过统一培训，并根据编制的干预手册实施干预。在研究进行过程中，治疗师每周均会进行1 h的集体组会，在组会中讨论研究方案的执行情况，互相交流干预课程中的游戏设置、注意事项及技术执行情况等，以保证治疗师干预的一致性。
照顾者因素包括照顾者养育压力水平、照顾者的自我效能感、照顾者对干预模式的满意程度、照顾者对干预模式的接受性、照顾者对所教授技能的掌握程度。对照顾者因素的评估工具：通过《简式育儿压力问卷中文版》(PSI－SF)评估照顾者的育儿压力。该量表由Adbin制定[8]，简化版共36个条目，采用likert 5点评分形式，从非常同意到非常不同意5个等级，得分越高表示育儿压力水平越大，照顾者于基线阶段和结束阶段填写该量表。通过《一般自我效能感量表》(GSES)评估照顾者的自我效能感。该量表最早由Schwarzer等于1981年编制，张建新等改编[9]，共有10个项目，采用likert 4点评分形式，总分越高表示自我效能感越高，照顾者于基线阶段和结束阶段填写该量表。通过《照顾者训练课程评价表》评估照顾者对PCBI干预模式的满意度。该量表包括4个条目，每个条目采取1～10评分，"1"表示非常不同意，"10"表示非常同意，12节课评分的平均值越高表示照顾者的满意度越高，照顾者于每周课后填写该表。通过《家庭作业完成程度表》评估照顾者对干预模式的接受性。照顾者每次课程之前提交家庭作业，治疗师检查过后对家庭作业完成的时长、所用的干预技术等进行评分，该表采用7级评分，分数越高表示家庭作业的完成程度越好，治疗师每周填写该表。通过《照顾者操作观察记录表》评估照顾者对所教授技能的掌握程度。在PCBI干预每次课程中，治疗师通过观察照顾者与孩子的10 min互动来评估照顾者干预的技能，通过7个维度评分：引导共同注意、扩大社交注意、发展语言基础、增加社交技巧、发展社交技巧和鼓励丰富灵活的玩法。总分为10分，当某一维度的评分达到8分及以上，则表示照顾者掌握了该项技能，治疗师每周填写该表。
采用SPSS 23.0软件对数据进行统计分析。采用配对样本t检验比较ASD患儿在PCBI超早期干预阶段前后的ASD症状、照顾者因素的差异；采用回归方程模型分析照顾者因素与PCBI超早期干预疗效的相关性。P<0.05为差异有统计学意义。
干预前ATEC各项分数与干预后的分数相减，差值>0者为症状减轻，差值<0者为症状加重，干预前后分数差值为0，则为无改善。即差值越大，改善程度越好。干预后ASD儿童的ATEC总分明显降低，与干预前相比，差异有统计学意义(P<0.05)(表1)。在Gesell量表评分中，发育商的分数越高表明儿童发育得越好，干预后ASD儿童适应性发育商、精细动作发育商、语言发育商、个人－社交发育商显著提高，与干预前的评分相比，差异均有统计学意义(均P<0.05)。大运动的发育商分数干预前后比较差异无统计学意义(P>0.05)(表1)。在ABC评分中，各项维度的分数越高表明孤独症特质越明显，干预后ASD儿童的ABC量表评分明显降低，与干预前的评分相比，差异有统计学意义(P<0.05)(表1)。
PCBI超早期干预前后ASD患儿孤独症症状比较 (
±s)
Comparison of symptoms of autism in children with ASD before and after PCBI very early intervention (
±s)
PCBI超早期干预前后ASD患儿孤独症症状比较 (±s)
Comparison of symptoms of autism in children with ASD before and after PCBI very early intervention (±s)
| 项目 | T1 | T2 | △ | t值 | P值 | |
|---|---|---|---|---|---|---|
| ATEC | 78.43±22.84 | 61.08±23.52 | 17.36±15.98 | 9.47 | 0.000 | |
| Gesell | ||||||
| 适应性 | 73.08±20.54 | 78.97±21.29 | 5.90±15.45 | 3.33 | 0.001 | |
| 大运动 | 87.76±17.67 | 87.89±17.04 | 0.13±14.41 | 0.08 | 0.937 | |
| 精细动作 | 77.33±23.63 | 82.46±19.33 | 5.13±19.89 | 2.25 | 0.027 | |
| 语言 | 52.24±19.12 | 64.67±26.62 | 12.43±20.60 | 5.26 | 0.000 | |
| 个人－社交 | 71.79±20.81 | 76.58±18.46 | 4.79±16.02 | 2.61 | 0.011 | |
| ABC | ||||||
| 总分 | 73.38±41.20 | 40.66±27.44 | 32.72±36.25 | 7.87 | 0.000 | |
| 躯体运动 | 9.79±8.44 | 7.50±8.23 | 2.29±7.86 | 2.54 | 0.013 | |
| 语言 | 15.66±5.43 | 11.97±6.00 | 3.68±6.12 | 5.25 | 0.000 | |
| 感觉 | 8.96±5.77 | 5.82±6.04 | 3.15±5.02 | 5.46 | 0.000 | |
| 社交－个人 | 18.08±11.33 | 15.37±11.48 | 2.71±6.36 | 3.72 | 0.000 | |
注：PCBI：以游戏为基础促进交流与行为的干预；ASD：孤独症谱系障碍；ATEC：孤独症疗效评估量表；Gesell：Gesell发育诊断量表；ABC：孤独症行为量表；T1：基线评估；T2：结束评估；△：T1和T2的差值 PCBI ：play－based communication and behavior intervention；ASD：autism spectrum disorder；ATEC：the Autism Treatment Evaluation Checklist；Gesell：Gesell Developmental Schedules；ABC：Autism Behavior Checklist；T1：baseline assessment；T2：end evaluation；△：difference between T1 and T2
在照顾者因素中，干预后的育儿压力分数明显降低，与干预前比较差异有统计学意义(P<0.05)，自我效能干预前后变化不显著，差异无统计学意义(P>0.05)，见表2。
PCBI超早期干预前后照顾者育儿压力与自我效能感的分析比较
Comparison of parenting pressure and self－efficacy before and after PCBI very early intervention
PCBI超早期干预前后照顾者育儿压力与自我效能感的分析比较
Comparison of parenting pressure and self－efficacy before and after PCBI very early intervention
| PSI | T1 | T2 | Δ | t值 | P值 |
|---|---|---|---|---|---|
| 总分 | 94.05±29.67 | 89.21±28.17 | 4.84±14.69 | 2.87 | 0.005 |
| PD | 32.97±11.44 | 31.79±11.12 | 1.18±7.30 | 1.41 | 0.162 |
| PCDI | 30.51±10.66 | 27.89±9.41 | 2.62±6.41 | 3.56 | 0.001 |
| DC | 30.79±9.97 | 29.73±9.56 | 1.04±6.14 | 1.48 | 0.144 |
| GSES | 24.51±4.84 | 24.53±5.34 | －0.01±4.58 | －0.02 | 0.980 |
注：PCBI：以游戏为基础促进交流与行为的干预；PSI：简式育儿压力问卷；PD：育儿愁苦；PCDI：亲子互动失调；DC：困难儿童；GSES：一般自我效能感量表；T1：基线评估；T2：结束评估；△：T1和T2的差值 PSI：Parenting Stress Index Short Form；PD：parental distress；PCDI：parent－children dysfunctional interaction；DC：difficult children；GSES：General Self－Efficacy Scale；T1：baseline assessment；T2：end assessment；△：difference between T1 and T2
照顾者对技能的掌握程度、对课程的接受性、对课程的满意度、一般自我效能感的差值以及育儿压力总分的差值与ATEC差值的相关分析结果表明照顾者对技能的掌握程度、对课程的接受性与PCBI干预疗效呈正相关(均P<0.05)(表3)。
照顾者因素与PCBI干预疗效的相关分析
Correlation analysis between caregiver factors and efficacy of PCBI very early intervention
照顾者因素与PCBI干预疗效的相关分析
Correlation analysis between caregiver factors and efficacy of PCBI very early intervention
| 指标 | 1 | 2 | 3 | 4 | 5 | 6 |
|---|---|---|---|---|---|---|
| ATEC差值 | － | |||||
| 技能掌握程度 | 0.539a | － | ||||
| 对课程的接受性 | 0.834a | 0.439a | － | |||
| 对课程的满意度 | －0.015 | 0.107 | －0.017 | － | ||
| GSES差值 | －0.124 | 0.009 | －0.113 | －0.074 | － | |
| PSI总分差值 | 0.224 | 0.212 | 0.187 | －0.095 | 0.187 | － |
注：PCBI：从游戏为基础促进交流与行为的干预；PSI：简式育儿压力问卷；GSES：一般自我效能感量表；aP<0.01 PCBI ：play－based communication and behavior intervention；PSI：Parenting Stress Index Short Form；GSES：General Self－Efficacy Scale；aP<0.01
以照顾者技能的掌握程度、对课程的接受性、育儿压力差值、自我效能差值及对课程的满意度作为自变量，干预前后ATEC的差值作为因变量，进行线性回归分析。回归模型表明，照顾者因素中照顾者技能的掌握程度、对课程的接受性是ATEC评分的显著预测因子，对其干预后分数的降低具有正向预测作用(表4)。
照顾者各因素对PCBI超早期干预疗效影响的回归分析
Multiple regression analysis of various factors of caregiver factors on the efficacy of PCBI very early intervention
照顾者各因素对PCBI超早期干预疗效影响的回归分析
Multiple regression analysis of various factors of caregiver factors on the efficacy of PCBI very early intervention
| 指标 | B | S.E | β | t值 | P值 | B的95% CI | |
|---|---|---|---|---|---|---|---|
| 下限 | 上限 | ||||||
| (常量) | －82.226 | 14.227 | －5.780 | 0.000 | －124.498 | 27.860 | |
| 技能掌握程度 | 0.270 | 0.088 | 0.215 | 3.068 | 0.003 | 0.094 | 0.446 |
| 对课程的接受性 | 14.260 | 1.362 | 0.727 | 10.468 | 0.000 | 11.543 | 16.978 |
| PSI总分差值 | 0.041 | 0.070 | 0.037 | 0.588 | 0.559 | －0.098 | 0.180 |
| GSES差值 | －0.155 | 0.217 | －0.044 | －0.711 | 0.479 | －0.588 | 0.279 |
| 对课程的满意度 | －0.528 | 1.290 | －0.026 | －0.409 | 0.684 | －3.100 | 2.044 |
注：PCBI：以游戏为基础促进交流与行为的干预；PSI：简式育儿压力问卷；GSES：一般自我效能感量表 PCBI：play－based communication and behavior intervention；PSI：Parenting Stress Index Short Form；GSES：General Self－Efficacy Scale
PCBI超早期干预以发展理论和行为管理策略为基础，强调通过适应ASD患儿发展水平的游戏方式改善亲子双向沟通，并以照顾者为介导增加ASD患儿的恰当行为、减少不恰当行为，其近期疗效已得到初步验证。本研究针对30月龄内的幼儿，再次验证了PCBI超早期干预的疗效，并明确了照顾者因素在PCBI超早期干预疗效中的重要作用。PCBI干预结束后，ASD患儿ABC总分与运动、语言、感觉、交往各因子分均显著降低(均P<0.05)，且Gesell适应性、精细动作、语言及个人－社交维度的发育商均显著提高(均P<0.05)；大运动维度的分数变化虽然未达到统计学意义，但其分值是下降的。这表明，PCBI超早期干预对于促进ASD儿童适应性、语言、运动与社交发展均具有积极意义。
照顾者因素在以父母为介导的干预模式中可能起重要作用。本研究结果表明，照顾者的PSI总分在干预后显著降低，这与以往的研究结果[10]一致。一项有关父母介入的早期丹佛模式(P－ESDM)干预模式对照顾者养育压力和养育效能感的影响研究发现，干预结束后，父母的养育压力没有增加。这表明照顾者介导的干预模式可以帮助照顾者维持其孩子被诊断为ASD后的适应性[11]。研究表明，ASD幼儿的父母面临更高的压力风险，父母过高的育儿压力可能会降低早期干预治疗的效果[12,13]。而本研究结果提示PCBI对降低照顾者的育儿压力是有积极影响的。Rogers等[14]的干预满意度问卷调查中发现父母对干预模式的满意度普遍都较高，且满意度越高，父母与治疗师之间的工作联盟越强，即父母与治疗师在干预内容、干预目标和干预时长等方面的一致性更高。本研究中，照顾者满意度的4个条目平均分均超过9分，表明在PCBI干预模式中治疗师与照顾者之间的工作联盟稳定，且该课程形式比较符合ASD家庭的需要。一般自我效能感是指个体对自己是否有能力完成某一行为所进行的推测与判断[15]，因此，自我效能感高的照顾者对处理孩子的问题行为会更加自信，而照顾者积极的态度有助于提高干预的效果。Bradshaw等[16]研究发现，在干预过程中父母报告的忠实度会得到提高，但是其焦虑程度却增加，这可能是由于父母在经过训练后对如何帮助孩子增加社会参与及如何与他们交流有了更大的信心，但同时他们也了解了ASD患儿所需要的支持是长久且数量巨大的。回归分析发现照顾者因素中对课程的接受性、对干预技巧的掌握程度对PCBI干预疗效有显著影响。照顾者接受性是指家庭作业的完成程度，在本研究中照顾者基本都能完成每周治疗师布置的家庭作业，这表明治疗师教授的干预技能易被照顾者掌握，同时也方便在家庭中实施干预。照顾者对所教授技能的掌握程度与干预疗效呈正相关，说明PCBI教授的掌握技能对改善孤独症症状具有积极作用。照顾者因素中的照顾者满意度、接受性和掌握程度均反映了照顾者对PCBI干预模式的态度。一项研究表明父母对训练课程的满意度和接受性可以提高其自身应用治疗师教授的具体干预策略的能力[17]。
本研究对于父母介导的ASD干预模式具有重要的临床意义。在父母介导的干预模式中，照顾者的低养育压力水平，对干预模式的高满意度和高接受性有助于其掌握和应用相关干预技能。此外，本研究的不足之处首先是ASD患儿的疗效评估量表均为照顾者填写，其结果可能出现观察者偏差，未来的研究在评估疗效时可综合治疗师对干预疗效的评估；其次是本研究尚未详细探讨照顾者所掌握的具体干预策略的情况，在未来的研究中可以加入亲子互动评估干预前后父母应用的干预策略的变化，探讨照顾者因素、父母干预策略以及ASD患儿症状变化之间的关系。
所有作者均声明不存在利益冲突
