吴德; 崔珍珍; 朱静; 吴德萍; 杨李; 吕复莉; 李恩耀; 唐久来

doi:10.3760/cma.j.issn.2095-428X.2019.11.008

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目标-活动-运动环境疗法和神经发育学疗法对脑性瘫痪高风险儿早期干预效果的比较

中华实用儿科临床杂志, 2019,34(11) : 832-836. DOI: 10.3760/cma.j.issn.2095-428X.2019.11.008

摘要

目的

比较目标-活动-运动环境(GAME)疗法与神经发育学疗法(NDT)在脑性瘫痪(脑瘫)高风险儿(IHRCP)早期干预中的疗效，为IHRCP早期干预提供循证医学依据。

方法

纳入2017年6月至2018年12月安徽医科大学第一附属医院小儿神经康复中心收治的62例IHRCP；按照入院顺序进行分组，GAME组32例采用GAME，NDT组30例采用NDT疗法。应用粗大运动功能量表(GMFM)、精细运动功能量表(FMFM)和Gesell发育量表(GDS)分别检测和比较2组治疗前、治疗9个月和12个月时粗大运动、精细运动分值和发育商(DQ)的差异性；在12月龄时比较2组进入正常化率和脑瘫的发生率。

结果

1．运动功能：GAME组和NDT组GMFM和FMFM评分治疗9个月[GAME：(32.63±15.83)分、(30.03±15.88)分]、[NDT：(33.37±15.61)分、(29.67±12.54)分]、12个月[GAME：(40.56±15.79)分、(36.31±14.98)分]、[NDT：(40.47±15.50)分、(36.73±14.58)分]显著高于治疗前[GAME：(27.56±14.24)分、(21.75±11.35)分]、[NDT：(26.93±14.96)分、(21.30±10.67)分]，差异均有统计学意义(均P<0.01)，但2组之间比较差异均无统计学意义(均P>0.05)。2.DQ：治疗前GAME组DQ(63.59±10.83)和NDT组DQ(61.59±7.96)差异无统计学意义(P>0.05)；治疗9个月时GAME组DQ(73.67±12.00)高于NDT组DQ(66.05±9.54)，差异有统计学意义(P<0.05)；治疗12个月时GAME组DQ(81.59±13.03)高于NDT组(75.17±1.92)，差异有统计学意义(P<0.05)。治疗9个月和12个月时，GAME组在言语(79.84±16.56、83.19±17.05)及适应性能力(78.63±16.37、85.78±13.60)方面改善均显著高于NDT组(71.63±13.36、72.53±12.77)、(68.20±14.97、77.43±12.10)，差异均有统计学意义(均P<0.05)。3.预后：治疗12个月时发展为健康儿童：GAME组25例，NDT组23例，2组正常化率差异无统计学意义(P>0.05)；脑瘫发生率：GAME组6例，NDT组5例，2组差异无统计学意义(P>0.05)。

结论

GAME疗法和NDT对IHRCP的粗大运动和精细运动的治疗均有显著效果，2种方法疗效相等；GAME疗法对IHRCP认知发育的疗效优于NDT；GAME疗法和NDT均能同等促进IHRCP发展为健康儿童，降低其脑瘫的发生率。

引用本文: 吴德, 崔珍珍, 朱静, 等. 目标-活动-运动环境疗法和神经发育学疗法对脑性瘫痪高风险儿早期干预效果的比较 [J] . 中华实用儿科临床杂志, 2019, 34(11) : 832-836. DOI: 10.3760/cma.j.issn.2095-428X.2019.11.008.

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脑性瘫痪(脑瘫)高风险儿(infants at high risk of cerebral palsy，IHRCP)又称高风险脑瘫儿童，是指具有脑瘫高危病史的患儿，有发育指标延迟、不正常的运动发育或轻微运动功能异常和肌张力异常、有神经发育学评估异常和头颅影像学异常。这些儿童不一定发展为脑瘫患儿，而患脑瘫风险远远大于普通婴幼儿，但又达不到脑瘫早期精准诊断标准，诊断为IHRCP^[1]。如此时进行特异性早期干预，可阻止其向脑瘫发展，帮助其发育为正常婴幼儿。

IHRCP和脑性瘫痪的早期干预方法，国内仍以神经发育学疗法(neurodevelopment therapy，NDT)为主^[2,3]。但国外有文献报道NDT对脑瘫的治疗无循证医学依据^[4]，给我国儿童康复领域造成很大的困惑。因此，本研究通过病例对照的前瞻性研究方法，将NDT和目前国际上公认为IHRCP和脑瘫早期干预有循证医学依据的最有效的早期干预方法——目标-活动-运动环境疗法(goals－activity－motor enrichment，GAME疗法)^[5]对IHRCP的疗效进行比较研究，为IHRCP和高危儿早期干预提供更科学的选择。

1　资料与方法

1.1　研究对象

2017年6月至2018年12月安徽医科大学第一附属医院小儿神经康复中心收治的IHRCP 62例，按照入院顺序随机入组。GAME组32例，其中男23例，女9例；年龄(4.12±0.91)个月。NDT组30例，其中男21例，女9例；年龄(4.44±0.97)个月。2组校正年龄均为3～6个月。患儿性别、年龄比较差异均无统计学意义(均P>0.05)，具有可比性。

本研究获得安徽医科大学第一附属医院医学伦理委员会批准(批准文号：20190131)，患儿监护人均签署知情同意书。

1.1.1　纳入标准^[6,7]

(1)运动功能障碍包括：运动质量下降、神经系统异常(如早期可观察到双手不对称)、运动发育落后或异常(标准运动评估分数异常，或家长和照顾者观察到小儿头后仰、不坐、不能抓，或不够触玩具)。(2)神经发育学量表检查异常：全身运动质量评估(GMs)、粗大运动功能量表(Gross Motor Function Mea-sure，GMFM)、精细运动功能量表(Fine Motor Function Measure，FMFM)和Gesell发育诊断量表(Gesell Deve-lopment Scale，GDS)检查(低于同年龄儿童标准差值的20%)异常。(3)头颅影像学[磁共振成像(MRI)]异常：脑室旁白质软化(PVL)和囊性PVL，颅内出血，脑室周围梗死，基底核和丘脑病变，一侧脑实质损伤，皮质发育畸形。(4)有引起脑瘫的高危因素：产前包括孕母感染、妊娠高血压综合征、妊娠期糖尿病、胎盘早剥、胎膜早破、多胎妊娠、脑瘫家族史、遗传病家族史、胎儿宫内缺氧窒息等，产时包括新生儿窒息、产伤、新生儿颅内出血等，产后包括早产儿、低出生体质量、高胆红素血症、新生儿脑病、中枢神经系统感染等。其中(1)是必备条件，其余3项中有2项异常即可诊断。

1.1.2　排除标准

(1)临床怀疑有严重的遗传学异常；(2)合并严重的癫痫或癫痫脑病；(3)有其他器官严重疾病；(4)康复治疗过程中，出现严重影响预后的其他疾病需退出研究。

1.1.3　头颅MRI异常表现

2组均有头颅MRI异常，GAME组主要表现：PVL 17例(1例并脑室周围梗死，2例并颅内出血)，颅内出血2例，脑室周围梗死1例，丘脑和基底核病变5例，一侧脑实质损伤4例，脑皮质发育畸形3例。NDT组主要表现：PVL 15例(2例并脑室周围梗死，2例并颅内出血)，颅内出血3例，脑室周围梗死1例，丘脑和基底核病变6例，一侧脑实质损伤3例，脑皮质发育畸形2例。

1.2　方法

1.2.1　GAME组

应用Morgan等^[8]2014年创建的方法，分为3个部分。

1.2.1.1　目标导向的强化运动训练

(1)治疗师与家长共同决定训练任务目标、制定家庭干预计划；(2)目标达到时再建立新的训练目标，动态、简化和保证任务完成；(3)发挥患儿自主活动能力和潜力；(4)不断改变父母策略，增加复杂性和全面性；(5)定期让家长提供照片和录像，完成家庭康复训练质和量的监测；(6)家庭环境改造以适应儿童活动，照顾者起重要作用。

1.2.1.2　患儿父母教育

通过小组教学和个别辅导的方法培训家长掌握GAME的理念、在家庭中的训练方法以及家庭环境改造。主要让家长识别孩子的移动和自我调节的能力和潜力，掌握简单的行为发育规律(参考波特奇早期教育内容)，观察特定反馈、尝试合适的方法和策略，应用孩子的"清醒"时段及自然出现的机会来促进学习。每次培训家长3～5个可以掌握执行目标训练的方法。

1.2.1.3　丰富的环境强化

建立丰富游戏环境来强化患儿自发运动的潜能；探索任务成功：玩具、目标区域选择与任务相匹配；正面的学习刺激和角色模型来增强认知和学习、帮助家长设计相对统一的干预环境，如利用环境训练中线位活动能力，抑制肩胛带后缩的家庭环境强化范例，见图1。

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图1

家庭环境设置，目标：诱发中线位功能发育，抑制肩胛带后缩

Figure 1

Setting up the home environment，goal：induces functional development of middle line and Suppresses retrograde scapulae

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图1

家庭环境设置，目标：诱发中线位功能发育，抑制肩胛带后缩

Figure 1

Setting up the home environment，goal：induces functional development of middle line and Suppresses retrograde scapulae

1.2.2　NDT组

以Bobath疗法^[9]为主，其核心是以日常生活活动任务为导向的姿势控制和运动，包括控制关键点、反射性抑制模式、促进姿势反射、感觉刺激、姿势控制和以任务为导向的运动控制训练等。具体方法参考文献[10]。

1.2.3　康复方法

患儿每个月住院分别进行GAME和NDT康复治疗10 d，出院时制定详细的家庭康复方案，在家庭康复治疗10 d，再到对应的社区康复机构(安徽省共200多家)进行康复治疗10 d，同时确定下一阶段家庭康复训练的目标和方法。如此循环不间断治疗。每周进行1次视频教学，介绍2组干预中遇到的问题及对策。参与的医师、治疗师和护士(包括社区)均分别进行5 d的GAME疗法技术培训和NDT(Bobath疗法为主)规范创新(引入主动、引导、游戏元素和家长参与)培训。

1.3　疗效评价指标

采用双盲法：在治疗前、治疗9个月及12个月时分别由经过专业培训5年以上工作经验的评定医师，进行GMFM、FMFM和GDS评定，计算分值和发育商(DQ)进行评价。进入正常化标准：总DQ和各分能区DQ均达到≥70分，无肌力和肌张力改变及姿势异常；脑瘫的诊断标准参照文献[10,11]。

1.4　统计学处理

采用SPSS 22.0软件进行统计分析，计量资料符合正态分布采用±s表示，计数资料采用百分比表示。2组间比较采用t检验；多个不同时间点比较采用方差分析；2组率的比较采用χ²检验，P<0.05为差异有统计学意义。

2　结果

2.1　GAME组和NDT组的运动功能和DQ比较

2.1.1　运动功能

GAME组和NDT组GMFM和FMFM评分治疗9个月、12个月时显著高于治疗前(GAME组9个月：t＝5.21、4.76；12个月：t＝8.98、9.74；MDT组9个月：t＝7.21、6.46；12个月：t＝8.21、8.47；均P<0.01)，但2组之间比较差异均无统计学意义(均P>0.05)。结果见表1。

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表1

GAME组和NDT组患儿运动功能和发育商比较　(±s)

Table 1

Comparison of motor function and DQ between GAME group and NDT group　(±s)

表1

GAME组和NDT组患儿运动功能和发育商比较　(±s)

Table 1

Comparison of motor function and DQ between GAME group and NDT group　(±s)

量表	GAME组(32例)			NDT组(30例)
量表	治疗前	9月龄	12月龄	治疗前	9月龄	12月龄
总DQ	63.59±10.83	73.66±12.00^a	81.59±13.03^a	61.59±7.96	66.05±9.54^a	75.17±10.92^a
大动作	49.69±21.06	68.91±21.07^a	80.03±17.01^a	47.23±12.60	61.83±15.72^a	79.17±15.69^a
细动作	60.50±18.40	69.53±19.79^a	75.84±18.16^a	59.17±15.76^c	60.97±15.91^a	74.20±16.30^a
适应性	70.63±18.40	78.63±16.37^ab	85.78±13.60^ab	65.90±13.62	68.20±14.97^a	77.43±12.10^a
语言能	72.22±16.91	79.84±16.56^ab	83.19±17.05^ab	69.27±13.45	71.63±13.36^a	72.53±12.77^a
个人-社交	64.91±19.71	71.41±17.95^a	83.09±16.19^ab	66.37±14.98	67.60±15.04^a	72.39±13.43^a
GMFM(分)	27.56±14.24	32.63±15.83^a	40.56±15.79^a	26.93±14.96	33.37±15.61^a	40.47±15.50^a
FMFM(分)	21.75±11.35	30.03±15.88^a	36.31±14.98^a	21.30±10.67	29.67±12.54^a	36.73±14.58^a

注：GAME：目标-活动-运动-环境疗法；NDT：神经发育学疗法；DQ：发育商；GMFM：粗大运动功能量表；FMFM：精细运动功能量表；与治疗前比较，^aP<0.05；治疗后GAME评分高于NDT组，^bP<0.05　GAME：goals－activity－motor enrichment；NDT：neurodevelopment therapy；DQ：development quotient；GMFM：Gross Motor Function Measure；FMFM：Fine Motor Function Measure；compared with before treatment，^aP<0.05；after treatment，GAME score was significantly higher than that of NDT group，^bP<0.05

2.1.2　DQ

治疗前GAME组和NDT组DQ差异无统计学意义(P>0.05)；治疗9个月时GAME组DQ高于NDT组DQ，治疗12个月时GAME组DQ高于NDT组，差异均有统计学意义(t＝2.754、2.093，均P<0.05)。其中治疗9个月和12个月时，GAME在言语及适应性能力方面改善均显著高于NDT组，差异均有统计学意义(t＝2.140、2.770、2.611、2.546，均P<0.05)。结果见表1。

2.2　2组达到正常化和发生脑瘫的比较

GAME组32例中，25例达到正常化，6例发展为脑瘫，1例全面性发育落后；NDT组30例中，23例达到正常化，5例为脑瘫、3例全面性发育落后。二者正常化率和脑瘫发生率差异均无统计学意义(χ²＝0.019、0.035，均P>0.05)。

3　讨论

近年来有报道GAME对IHRCP和脑瘫的早期干预优于其他疗法，且有循证医学依据^[4]。GAME起源于澳大利亚，是一种得到国际循证医学证据支持的IHRCP和脑瘫早期干预方法^[7]。

NDT是国内外重要的脑瘫康复治疗技术，是儿童康复治疗师首要掌握的康复治疗技术，也是我国儿童康复专业人员及脑瘫儿童家长最为认可的康复治疗技术之一^[9,12]。然而，2001年美国脑瘫与儿童发育医学学会提出NDT缺少循证医学依据^[13]，国际上对该疗法逐渐产生争议。认为NDT没有体现优于其他疗法的优势，甚至无任何显著的临床疗效，不能提高脑瘫儿童的粗大运动、改善关节活动、促进反射发育以及活动参与度等。澳大利亚学者Morgan等^[14]于2013年发表系统综述，认为NDT是一种无效的脑瘫干预手段，应停止使用，在国内外造成了很大的影响和争议，给脑瘫康复治疗方法带来了极大的困惑。目前国内仍在沿用NDT疗法作为早期干预的主流手段，文献多为有效报道^[2,15]。对NDT进行循证医学依据的研究，规范脑瘫的康复治疗乃当务之急。因此，本研究通过病例对照的前瞻性研究，将NDT和GAME疗法对IHRCP的疗效进行了比较研究，为IHRCP和脑瘫早期干预提供有循证医学依据的方法。

本研究结果显示，IHRCP的运动功能改善方面，GAME组和NDT组GMFM和FMFM评分治疗9个月、12个月时均显著高于治疗前，表明GAME疗法和NDT对IHRCP的粗大运动和精细运动的治疗均有显著效果；但GAME组和NDT组GMFM和FMFM评分治疗前、治疗9个月、12个月时2组之间比较差异均无统计学意义，说明GAME疗法和NDT对IHRCP的粗大运动和精细运动的治疗有相同效果。与国外文献^[14]报道不一致，可能与本研究将主动干预、游戏互动和家长参与等元素融入到NDT疗法中有关。

本研究发现，治疗前GAME组DQ和NDT组DQ差异无统计学意义。治疗9个月时GAME组DQ显著高于NDT组DQ，差异有统计学意义；治疗后12个月时GAME组DQ也显著高于NDT组。其中，治疗9个月和12个月时，GAME组在言语及适应性能力方面改善均显著高于NDT组，表明GAME疗法对IHRCP的认知功能改善明显优于NDT。证明GAME疗法在改善言语、交流和认知功能方面较NDT具有显著的优势，更有利于IHRCP的全面发育。

GAME疗法对IHRCP的运动功能和认知发育均有确切疗效，相对NDT来说，对早期干预团队本身的水平、家长的素质和丰富的家庭环境设施等方面要求较高，投入成本也较大。本课题组才开展GAME疗法实践仅1年多，还缺乏足够经验。尤其是丰富的家庭环境设定领域，国内缺乏相应的家用康复设施，限制了其疗效的更大发挥。同时，家长教育领域，也存在文化程度不同，增加了目标设定的难度，客观上影响GAME疗法的效果。即便如此，GAME疗法还是取得了意想不到的疗效，值得临床应用。

本研究结果还表明，GAME组和NDT组干预12个月时，2组正常化率和脑瘫发生率差异无统计学意义。证明GAME疗法和NDT可阻止IHRCP向脑瘫发展，帮助其发育为正常或接近正常婴幼儿。同时也证明了婴幼儿期中枢神经系统发育最迅速、可塑性最强，此时给予良性刺激能促进脑结构和功能代偿^[16,17]。因此，可以推测婴幼儿期的神经发育障碍性疾病，采用有循证医学依据的早期干预方法，可以减轻其致残程度，甚至可以帮助其发育为正常或接近正常婴幼儿。

综上，GAME疗法和NDT对IHRCP的粗大运动和精细运动的治疗均有显著效果，能促进IHRCP发展为正常儿和降低其脑瘫的发生率；GAME疗法对IHRCP认知发育的疗效优于NDT。NDT可作为IHRCP早期干预的方法，但要融入主动干预、游戏互动和家长参与等元素，同时要加强认知方面的干预，以提高IHRCP的全面发育。GAME疗法具有全面康复的优势，仍需进一步对其方法进行标准化，以及方法简化的研究，以利于更好、更广泛地应用于临床。

利益冲突

所有作者均声明不存在利益冲突

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贡献者信息

吴德

安徽医科大学第一附属医院儿科，合肥　230022

崔珍珍

安徽医科大学第一附属医院儿科，合肥　230022

朱静

安徽医科大学第一附属医院儿科，合肥　230022

吴德萍

安徽医科大学第一附属医院儿科，合肥　230022

杨李

安徽医科大学第一附属医院儿科，合肥　230022

吕复莉

安徽医科大学第一附属医院儿科，合肥　230022

李恩耀

郑州大学第五附属医院儿童康复医学科　450000

唐久来

安徽医科大学第一附属医院儿科，合肥　230022；郑州大学第五附属医院儿童康复医学科　450000

通信作者

唐久来

安徽医科大学第一附属医院儿科，合肥　230022；郑州大学第五附属医院儿童康复医学科　450000

Email：tangjiulai8888@163.com

关键词

脑性瘫痪高风险儿; 早期干预; 目标-活动-运动环境疗法; 神经发育学疗法; 疗效;

基金项目

国家自然科学基金（81472167，61671417）

利益冲突

利益冲突　所有作者均声明不存在利益冲突

历史

出版日期：2019-06-05

收稿日期：2019-04-30

本文编辑

廉珍珍

Original Article

Comparison of the efficacy of goals-activity-motor enrichment therapy and neurodevelopment therapy in early intervention of high-risk infants with cerebral palsy

De Wu, Zhenzhen Cui, Jing Zhu, Deping Wu, Li Yang, Fuli Lyu, Enyao Li, Jiulai Tang

Published 2019-06-05

Cite as Chin J Appl Clin Pediatr, 2019, 34(11): 832-836. DOI: 10.3760/cma.j.issn.2095-428X.2019.11.008

Abstract

Objective

To compare the efficacy of goal-activity-motor environment (GAME) therapy and neurodevelopmental therapy (NDT) in the early intervention of high-risk infants with cerebral palsy (IHRCP), and to provide scientific evidence-based medical basis for early intervention of IHRCP.

Methods

A total of 62 cases of IHRCP were enrolled in the Children′s Neurological Rehabilitation Center of the First Affiliated Hospital of Anhui Medi-cal University from June 2017 to December 2018.They were divided into GAME group (32 cases) and NDT group (30 cases) according to the admission order.Gross Motor Function Scale (GMFM), Fine Motor Function Measure (FMFM) and Gesell Development Scale (GDS) were used for detection and comparison.The differences among the gross motor, the fine motor score and the developmental quotient (DQ) between two groups before treatment, 9 months after treatment and 12 months after treatment, and the normalization rate and the incidence of cerebral palsy between the two groups at 12 months of age were compared.

Results

(1) Motor function was as follows: at 9 months[GAME: (32.63±15.83) scores, (30.03±15.88) scores], [NDT: (33.37±15.61) scores, (29.67±12.54) scores] and at 12 months[GAME: (40.56±15.79) scores, (36.31±14.98) scores], [NDT: (40.47±15.50) scores, (36.73±14.58) scores] after treatment, and GMFM and FMFM scores in GAME and NDT groups were significantly higher than those before treatment[GAME: (27.56±14.24) scores, (21.75±11.35) scores], [NDT: (26.93±14.96) scores, (21.30±10.67) scores], and the differences were significant (all P<0.01), but there was no significant difference between the 2 groups (all P> 0.05). (2) DQ had no significant difference in DQ between GAME group(63.59±10.83) and NDT group (61.59±7.96) before treatment (P>0.05). The total DQ at 9 months, 12 months, the total DQ of GAME group (73.67±12.00, 81.59±13.03) was significantly higher than that of NDT group (66.05±9.54, 75.17±1.92) (all P<0.05). Among them, the improvement of GAME in speech (79.84±16.56, 83.19±17.05) at 9 months and 12 months, and adaptive ability(78.63±16.37, 85.78±13.60) were significantly higher than that of NDT group(71.63±13.36, 72.53±12.77), (68.20±14.97, 77.43±12.10), and the differences were significant (all P<0.05). (3) Prognosis was as follows: at 12 months after treatment, 25 cases in GAME group and 23 cases in NDT group developed into normal children, there was no significant difference in the normalization rate between the 2 groups (P>0.05); the incidence of cerebral palsy was present in 6 cases in GAME group and 5 cases in NDT group, and there was no significant difference between the 2 groups (P>0.05).

Conclusions

GAME therapy and NDT had significant effects on both gross and fine exercise of IHRCP, and the efficacy of the two methods is similar.Both GAME therapy and NDT can equally promote IHRCP development into normal infants and reduce the incidence of cerebral palsy.

Key words:

Infants at high-risk of cerebral palsy; Early intervention; Goals-activity-motor enrichment therapy; Neurodevelopmental therapy; Curative effect

Contributor Information

De Wu