
总结环杓关节脱位诊断与治疗方法的研究进展。
在SinoMed、万方数据库以及PubMed等中英文数据库中检索2022年之前发表的环杓关节脱位诊断与治疗的相关文献共3 241篇,剔除重复检索、内容相关性低、无法获得全文、质量较低以及创新性差的文献,对最终纳入的46篇文献进行归纳总结和分析。
环杓关节脱位一旦发生,对患者生活质量将造成很大影响;其检查方法有病史询问、电子(频闪)喉镜、CT、喉肌电图和嗓音分析等,确诊往往需要结合多种检查手段。根据病情需要、患者意愿、医院条件,环杓关节脱位的治疗有局部麻醉下闭合复位、全身麻醉下闭合复位、脂肪注射、开放复位及嗓音矫治等方法可供选择。
环杓关节脱位的辅助检查方法各有利弊,对脱位的侧别、程度、方位精准诊断需多种检查手段相结合。复位需要在合适的时间窗进行,全身麻醉、可视喉镜下、复位钳夹持杓状软骨的闭合复位方法,可减轻患者痛苦,便于术者操作,是重要的治疗措施;嗓音矫治是其有效的辅助治疗手段。
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环杓关节(cricoarytenoid joint,CAJ)是喉部最精细的关节,由环状软骨、杓状软骨、关节滑膜、关节囊和肌肉等组成[1]。双侧CAJ对称和谐的运动是正常发音的解剖及生理基础。CAJ的运动是一种复合运动:杓状软骨沿环状软骨的滑行、以关节面垂直轴为中心的旋转和杓状软骨的内外摆动[2, 3]。在发声时,这3种运动形式连贯、复合、紧密联系,左右同步对称进行。环杓关节脱位(arytenoid dislocation,AD)是指杓状软骨与环状软骨之间发生脱离性的位移,全身麻醉插管患者中其发生率约为0.01%[4]。AD根据不同标准可分为左侧脱位和右侧脱位、前脱位和后脱位、半脱位和全脱位、单侧脱位和双侧脱位、真脱位和假脱位。文献报道左侧脱位多于右侧脱位[5]。一旦发生AD,患者发声与生活质量会受到严重影响。本综述以“环杓关节”“环杓关节脱位”“喉镜”“CT三维重建”“喉肌电图”及“arytenoid”“arytenoid dislocation”“arytenoid subluxation”“cricoarytenoid joint”“CT three-dimensional reconstruction”“closed reduction”等作为中、英文关键词在中国生物医学文献数据库(SinoMed)、万方数据库以及PubMed等中英文数据库中检索2022年之前发表的AD诊断与治疗的相关文献共3 241篇,剔除重复检索、内容相关性低、无法获得全文、质量较低以及创新性差的文献,对最终纳入的46篇文献,从病因、病理生理、临床症状、辅助检查、治疗等5个方面总结AD的精准诊断及治疗方法的研究进展。
AD的病因很多,多为外力直接作用于关节所致,包括喉部外伤,全身麻醉下气管插管,以及喉罩、食管镜、胃镜、胃管[6, 7]的使用。在所有病因中,全身麻醉下气管插管最常见,占77.8%~87.6%,其所致的脱位以左前半脱位多见,可能与麻醉师常用右手进行气管插管操作有关[5,8, 9]。学者们推测,插管过程容易导致前内侧脱位(约占74%),而拔管过程容易导致后外侧脱位(约占26%)[5,10]。
气管插管导致AD发生的危险因素分为患者因素和操作因素,前者包括颈部短粗、环杓关节炎、类风湿关节炎[11]、喉软骨软化病、肢端肥大症、长期使用激素等[12]。Lou等[9]统计了28例术后AD患者的多种特征,并按1∶2匹配相同术式和麻醉方式的对照组,分析发现BMI是预测术后AD的独立危险因素,BMI指数较低的患者更容易发生术后AD,他们推测这是因为低BMI导致喉部肌肉力量薄弱,从而增加了术后AD的发生率。而危险因素中的操作因素包括喉镜置入过深、插管时管芯使用不当、气囊挤压关节、拔管时套囊内气体排出不充分等;因此,气管插管前应对CAJ进行充分的术前评估、术前沟通,操作中要选择合适的气管导管及管芯,注意喉镜和气管插管置入深度,避免操作中的呛咳、吞咽及过度用力等[13]。
正确认识CAJ的组织结构及脱位时的病理机制对正确理解AD非常重要。正常的CAJ由关节软骨、滑膜、宽而松弛的关节囊组成,其后方的环杓韧带对其产生加固作用。值得注意的是,关节的滑膜常向关节中心突起产生褶皱,并且这些滑膜是高度血管化的[14]。有关CAJ损伤脱位的准确机制尚未完全清晰。Paulsen等[[12,14]在新鲜尸头上模拟了气管插管、拔管和手动操作导致AD的过程,并先后在光镜和电镜下观察CAJ损伤后的情况,发现脱位无法由单纯的外力操作造成,而是由外力导致关节滑膜和关节软骨的损伤造成;因此,推测直接导致关节脱位的因素是关节腔内出血和浆液性滑膜炎,其产生的病理性分泌物后续被吸收和机化,使得关节面及其周围发生粘连,导致关节固定在非正常位置,而造成前脱位还是后脱位则取决于受损破裂的关节滑膜所处的位置。
AD最常见的症状是声音嘶哑[8],部分患者伴有吞咽困难[6]、喘息声、声音低沉、喉部疼痛。全身麻醉插管患者术后若出现声音嘶哑和喉痛且3 d内未恢复,症状加重或持续时间延长,则应引起重视,医生需怀疑AD的可能[8]。
目前,诊断AD的辅助检查主要包括电子(频闪)喉镜、CT、喉肌电图(laryngeal electromyography,LEMG)和嗓音分析。
喉镜是AD的首选检查手段[5]。单侧AD患者,喉镜表现为声带及杓状软骨在呼吸相和发声相不对称。正常发声时,杓状软骨在环状软骨上进行滑行、旋转和摆动,而脱位时患侧软骨无法完成这些活动。AD与单侧声带麻痹(unilateral vocal fold paralysis,UVFP)在喉镜下的鉴别有一定困难。两者的核心区别:UVFP是喉返神经所支配的喉内肌瘫痪,CAJ结构正常;而AD则是关节运动障碍,喉内肌舒缩功能正常。两者内镜下均表现为杓状软骨和声带的运动障碍(固定)。进一步研究发现,电子喉镜及频闪喉镜下观察到的冲撞征有一定参考价值。冲撞征是指一侧声带麻痹时,由于喉肌失神经支配,横向张力缺失,发声时患侧声带受健侧冲撞的现象[15]。UVFP患者喉镜检查时冲撞征为阳性,AD患者则呈现阴性[10]。此外,UVFP患者喉镜检查时还能观察到声带闭合不全以及弧形声带等现象[5],AD患者喉镜检查时有可能观察到杓部黏膜肿胀的表现,但这些表现只能作为诊断的参考。Zhuang等[16]分别对8例确诊为AD和5例确诊为UVFP患者的喉镜视频中杓状软骨的移动进行了矢量分析,计算不同患者杓状软骨移动的像素值,结果显示,在吸气过程中,AD和UVFP患者杓状软骨运动的像素值有显著差异。随后,O′Connell Ferster等[17]也使用相同的分析方法对27例AD患者的喉镜视频进行分析,最终他们认为Zhuang等[16]的方法具有一定的误诊率,并且分析过程较为繁琐,限制了其临床应用价值。
频闪喉镜对于黏膜波的观察相对于电子喉镜有独特的优势。程丽宇等[18]对比了27例AD患者和88例UVFP患者的频闪喉镜结果后发现,2组患者的声带垂直相对称性、黏膜波减弱或消失比例、发声时有无声门上代偿、患侧杓状软骨是否明显向前内移位等指标差异均无统计学意义,因此,使用频闪喉镜对AD和UVFP进行鉴别诊断有一定难处。另外,只根据声带和杓状软骨外表形态的变化,喉镜对全脱位、半脱位(脱位程度)无法甄别,前脱位、后脱位也难以鉴别。而CT可以观察黏膜下的解剖结构,如软骨的空间位置,相比喉镜的判断更加客观、可靠。
CT是确诊AD的重要方法。CT扫描相对于喉镜检查更客观,能辨别出CAJ运动的细微差别[17]。螺旋薄层CT扫描图像质量更好,对关节位置进行重建,有更高的临床应用价值[19, 20]。AD患者的喉部CT中可发现双侧CAJ不对称,患侧关节间隙相对增宽、声带松弛[21],冠状位声带高度不对称[8]。若将声带突与前联合作连线,其与环状软骨底线所构成的夹角,就是声门裂两侧底角,是轴状位CT扫描诊断AD的重要依据;同时,两侧声带突的水平距离也是诊断AD的有效参数[22]。CT三维重建的影像能够更清晰、直观地显示CAJ的形态学特点,也能更好地观察关节脱位的方向及程度[2,21]。Xu等[23]准确研究了吸气和发声时声带的三维结构,发现声带与水平线形成的夹角(即声带斜角),可作为鉴别AD类型和定量判断脱位程度的有效指标,其中前脱位组的斜角为负值,后脱位组的斜角为正值。
AD与UVFP的鉴别是诊断中的要点,CT可以提供重要参考[19,24]。利用CT三维重建技术,Hiramatsu等[19]使用立体的“上侧、下侧”的环杓关节面的区域划分方法代替了从前平面的划分方法,将环状软骨关节面分为上内、上外、下内、下外4个区域,经过细致的对比发现:UVFP患者杓状软骨的肌突会同时占据内侧和外侧2个区域,而环杓关节半脱位(arytenoid subluxation,AS)患者的肌突无法同时出现在内侧和外侧;并且杓状软骨的被动滑动,即“冲撞征”,也可以作为CT下鉴别AD与UVFP的特殊表现。此后,Wang等[24]对比了不同人群(正常、AD患者、UVFP患者)声带的CT图像,发现AD受累侧声带常呈现为声带固定,发声相部分声带变形;UVFP受累侧声带位置固定或无明显运动,发声相声带无明显变形。喉部的良恶性肿瘤也能引起声音嘶哑,CT在AD与肿瘤的鉴别诊断中也能发挥重要作用[5]。
由于杓状软骨通常到40岁才完成骨化[10],对40岁以下的患者(特别是儿童患者),其杓状软骨在CT上较难与周围组织区分[2,10]。虽然CT中的阳性表现有助于AD确诊,但阴性结果也不能完全排除AD。Mallon等[10]报道,有5例患者的CT扫描未见脱位,但实际上CAJ为半脱位状态。目前,关于CT诊断AS/AD的敏感度和特异度的研究尚缺乏[5],这个问题的解决会有利于我们正确评估CT在AD诊断中的价值和地位。
LEMG被认为是目前鉴别AD和UVFP的金标准,也是AS/AD诊断中排除喉返神经损伤的常规检查[5]。LEMG可以分析甲杓肌、环杓后肌、环甲肌在安静、发音、呼吸状态下的肌电生理特征[25]。AD患者的LEMG为正常或稍活跃,而声带麻痹患者的LEMG中可以观察到电静息、诱发电位减弱或消失、募集电位呈单纯相或混合相、失神经电位和再生电位等现象[25]。募集反应减弱或消失是检测神经损伤与否的重要因素,其敏感性最高[26]。纤颤电位出现于神经损伤后第10~14天[27],存在一定的假阴性[26]。Ysunza-Rivera等[28]研究表明,LEMG鉴别UVFP和AS/AD的敏感度和特异度分别为92%和100%;Sataloff等[29]随后在研究中发现其敏感度和特异度分别为95.9%和77.4%。虞鹏程等[26]对比了36例声带麻痹患者和10例AD患者的LEMG特征,结果显示AD患者LEMG均为正常,而声带麻痹患者中33例(91.67%)甲杓肌募集减弱或消失,同时有5例患者观察到环甲肌募集减弱或消失。程丽宇等[18]观察了27例单侧AD患者的LEMG特征,其中20例(74.07%)正常,而7例(25.93%)明显异常,但都没观察到联带运动。Rubin等[8]观察到AD患者的LEMG中有39.7%为异常状态,他们认为这是因为导致AD的气管插管过程同时损害了喉返神经,并且脱位所产生的炎性介质也会影响喉返神经功能;还有可能是因为检查LEMG时,探针插入了甲杓肌后方的血肿而非肌肉,最终呈现出失神经电位。
声音嘶哑是AD最常见的临床症状[8]。马艳利等[30]通过对比单侧AD患者与正常嗓音者的嗓音参数(包括基频微扰、振幅微扰、基频和噪谐比)和简化嗓音障碍指数,发现两者各项指标差异均有统计学意义,嗓音参数是衡量AD患者发声质量的有效指标;马艳利等[31, 32]还观察到,AD患者的噪谐比与正常嗓音者相比差异有统计学意义,而UVFP患者的噪谐比与正常嗓音者相比差异无统计学意义,因此在多个参数中,噪谐比在区分AD和UVFP时最敏感,然而目前尚未知二者噪谐比的临界值;若对AD患者和UVFP患者进行持续元音的声学分析,基频也可成为鉴别二者的有效依据。这些指标的诊断价值仍需要在更大样本量的研究中进一步验证。
尽管已经有CAJ自发复位的报道[10,33],但是治疗干预是绝大多数患者所需要的。目前,临床上对AD的治疗方式有闭合复位、脂肪注射、开放复位和嗓音矫治。
闭合复位是AD首选的治疗方法[5]。闭合复位的手法有拨动法和握持法:运用拨动法时,若CAJ后脱位,则将喉钳置于脱位关节后方,于吸气相向前、内旋转拨动关节软骨;若CAJ前脱位,则喉钳置于脱位软骨前方,于发声相向后、内旋转拨动关节软骨[34]。徐文等[35]改良了杓状软骨复位术,即用直角喉钳握持杓状软骨进行复位替代拨动的方法,并且取得了很好的治疗效果。
根据麻醉方式的不同,复位可分为局部麻醉下复位和全身麻醉下复位。局部麻醉下复位需要先行表面麻醉,然后在间接喉镜下进行操作。有学者认为,采用电子喉镜代替间接喉镜可提供更清晰的视野[35, 36, 37]。局部麻醉下复位的优点是费用低,避免了全身麻醉再进行气管插管时的二次损伤的危险,复位过程中患者清醒状态下的发声变化可作为复位成功与否的判断标准。缺点是复位成功与否对操作者的熟练程度依赖度高;患者需有较高的忍耐力和配合度。复位过程中患者恶心、吞咽的反应十分影响操作视野和准确度,因此,会增加复位次数[38]。全身麻醉下复位时患者可以安静地接受治疗,主观痛苦减轻,而且肌肉松弛状态下获得的良好暴露也为操作提供更大的空间;可选择面罩给氧,充分氧供的同时可避免在位的气管导管影响复位操作以及插管过程中的二次损伤。此外,全身麻醉下复位常用的喉镜为Holinger喉镜和直线型Miller-3喉镜[37],电子内镜末端由超小型摄像机组成的影像系统可将光信号转换为电子信号[39],与间接喉镜相比,可获得更清晰视野的同时兼具记录、储存、分享的功能。陈勇明等[38]对比了全身麻醉和局部麻醉下复位CAJ的效果,发现前者复位效果优于后者。
闭合性复位已在诸多临床实践中被证明有良好的治疗效果[40, 41, 42]。在临床探索中,复位器械也在经历改进,既往复位时使用的器械为普通喉钳,而张庆翔等[43]根据杓状软骨的形态及CAJ的解剖结构、运动模式改良普通喉钳为专为AD患者设计的“蛇口”复位钳,他们在全身麻醉下联合可视喉镜使用“蛇口”复位钳,对26例患者进行1~3次环杓关节复位,其中25例成功,余1例声嘶较术前改善明显。CAJ闭合性复位成功后,应当评估CAJ的稳定性,如果怀疑后脱位复位后的关节有再脱位的可能性,则应在甲杓肌外侧行脂肪注射术,并在环杓后肌中行肉毒素注射术[10]。研究者们在10例AD前脱位患者患侧甲杓肌、患侧环杓侧肌、健侧杓间肌各注射2.5 U肉毒素后,减少了声带内收肌对杓状软骨的牵拉作用,同时增加声带外展肌的牵拉作用,患者声音都恢复了正常[44],证明肉毒素有助于AD的复位。闭合性复位时间的选择是影响AD预后的重要因素[45]。Lou等[33]发现,AD后13~26 d接受治疗的患者拥有相对稳定的治疗结果,恢复时间较短。为获得正常的嗓音,常需多次闭合性复位。Zheng等[42]观察了AD患者复位后声音恢复的规律,他们认为,局部麻醉下闭合复位术后4.08~5.22 d为语音恢复的关键,若这个时间窗之后患者声音仍未得到明显改善,则应安排下一次复位。复位术后,患者应减少说话及避免咳嗽,以防止因喉部过度运动导致再次脱位。
多次复位效果不满意的患者可选择声带注射术。声带注射术可在全身麻醉或局部麻醉下进行,分为浅层注射和深层注射,前者将材料注射进任克氏间隙,一般选用可吸收的短效注射材料;后者则注射入声门旁间隙,其效果类似于Ⅰ型甲状软骨成形术。声带注射有多种径路,如经环甲膜径路、经甲状软骨板途径、经甲状舌骨膜途径、经口途径、经鼻喉内镜途径,注射材料可有多种选择,如自体脂肪、自体筋膜、钙羟基磷灰石、硅胶微粒子、透明质酸等,随着科技水平进步,其材料制备技术在不断提高[46]。
当闭合复位不成功或关节不稳定以致反复脱位时,可以考虑开放手术[10,42],包括:Ⅰ型甲状软骨成形术、杓状软骨内收术/旋转术、杓状软骨固定术、声带注射填充术和声带再植术[10,15]。Ⅰ型甲状软骨成形术通过在甲状软骨板上植入假体的方式,使声带内移,从而改善AD患者发声质量[15]。Mallon等[10]报道了1例闭合性复位联合Ⅰ型甲状软骨成形术的病例,其治疗取得了良好的效果;同时还报道1例患者,AD发生后14年行杓状软骨固定术,但是因为术后软骨粉碎、瘢痕形成、缝线脱落等原因,又行声带再植手术,术后声带拥有合适的紧张度,并且患者的声音得到改善。
嗓音矫治是治疗AD的有效辅助手段。已报道的嗓音矫治技术有单纯发声练习、喉部放松训练以及代偿发声方式指导[10]。嗓音矫治可促进CAJ运动、重新排列CAJ的关节面、增加关节活动度,改善发声[35],并且能预防或逆转由于患侧声带活动不足而产生的不良代偿[10]。最近,王珊珊等[36]对比了12例单纯使用环杓关节拨动术和19例采用环杓关节拨动联合嗓音矫治患者的治疗效果,发现在嗓音声学分析、空气动力学检测、简化嗓音障碍指数量表等指标中,后者均优于前者,证明嗓音矫治可作为手术复位的有效补充。同时,对于嗓音没有得到改善或关节无法复位的患者来说,嗓音矫治也是一种可行的选择[5]。
综上所述,CAJ有复杂的运动方式,一旦发生脱位,会对患者生活质量产生很大的负面影响。其与声带麻痹的鉴别是诊断中的要点,因为二者发病原因的差异,询问病史是诊断的重要环节,甲状腺、食道、肺部等手术史与喉返神经关系密切,若有以上手术史则要考虑UVFP的可能性。目前,辅助检查方法包括喉镜、CT、LEMG和嗓音分析,需要将各种手段结合起来,综合评估。治疗时机的选择很大程度上会影响预后,因此一旦确诊AD,应尽快治疗。AD的首选治疗方法为闭合性复位,相比局部麻醉下复位,全身麻醉下复位能够减轻患者痛苦、便于术者操作、改善疗效。闭合性复位可多次实施,并可联合嗓音矫治进行治疗,若效果不理想可以考虑脂肪注射、开放性复位等手段。笔者认为,目前环杓关节脱位仍缺乏统一的诊治标准,仍需要更多临床研究,探索诊疗的思路。AD的闭合性复位需要一种专门针对环杓关节运动方式设计的喉钳,以保证复位准确性和减轻黏膜损害。声带注射所使用的材料有多种选择,但哪一种材料适合于AD的治疗,仍需要更深入的探索。
所有作者声明无利益冲突





















