儿童十二指肠Dieulafoy病变在临床上罕见报道，它可以引起上消化道大出血，但及时诊治比较困难。报道1例13岁男孩十二指肠Dieulafoy病变，主因消化道大出血来诊，在内镜检查和手术探查后仍没有明确诊断及有效治疗，选择性血管造影检查最终明确了十二指肠Dieulafoy病变，并通过血管栓塞得到了有效治疗。
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患儿男，13岁，因“便血伴头晕1 d”于2020年10月23日来本院儿科就诊。患儿10个月前因相同症状在外院就诊，胃镜检查无异常，输血治疗后好转出院。否认幽门螺杆菌感染及肠息肉家族史。
体格检查：血压92/50 mmHg（1 mmHg=0.133 kPa），嗜睡，口唇及结膜苍白，毛细血管充盈试验2 s，腹软，无腹部压痛及反跳痛，未触及腹腔异常包块。实验室检查：血红蛋白56 g/L，血小板计数322×109/L，生化及凝血系列检查无异常。
入院第1天患儿便血4次，为黑色柏油样便，总量约300 ml；输注红细胞10U及血浆400 ml后复查血红蛋白波动在46~67 g/L。考虑存在活动性消化道出血，第1次行胃镜检查，示十二指肠球部疑似黏膜下息肉或隆起性溃疡（图1），胃及十二指肠内无血液残留和活动性出血。考虑到出血点可能在屈氏韧带以下，遂转入儿外科行剖腹探查术。
术中所见：无肠管及血管的发育畸形，距回盲瓣约1 m的回肠内有褐色内容物。术中于小肠中段切开行小肠镜检查，探查空肠阴性，无肠管内出血及血液残留；回肠末端（长约50 cm）肠壁有大量粟粒样结节（图2），表面有鲜血残留；术中与家属沟通后行肠管切除术。术后病理：肠壁炎症细胞浸润和淋巴滤泡增生，无肉芽肿等特殊病理改变。手术4 d内输红细胞6 U，未出现便血，血红蛋白升高至89 g/L。
术后第5天患儿出现2次暗红色水样便，血红蛋白降至57 g/L。第2次行胃镜检查示图1病变区域活动性出血，胃及十二指肠内鲜血残留。由于出血快，视野差，内镜下止血失败。
急诊行腹腔干及肠系膜动脉介入造影检查：采用Seldinger技术穿刺右股动脉，导管置于腹腔干动脉，依次行各个分支血管造影检查，发现胃十二指肠动脉远端分支直径较粗且恒定，存在点状造影剂泄露（图3，黄色箭头），诊断为：十二指肠Dieulafoy病变。用超微导丝行出血点血管的1 000~1 400 μm明胶海绵栓塞，复查造影证实栓塞满意（图4）。10 d后患儿顺利出院，出院后门诊随访7个月，未出现便血。
Dieulafoy病变（黏膜下恒径动脉破裂出血）是由于胃肠道供血动脉的分支血管在进入黏膜后仍保持恒定管径而凸出于黏膜表面，最终在多种因素作用下破裂出血，占急性非静脉曲张性上消化道出血病例的1.0%~5.8%［1］，以近端胃多见，其余部位少见［2］，表现为反复发作的呕血和柏油样便，严重时可导致失血性休克，少数表现为不明原因的贫血。
Dieulafoy病变的诊治以内镜检查［3］、选择性血管造影［4, 5］、核素示踪检查及手术探查［6］为主，但每种诊断方式都有其局限性［7］，在活动性大出血时内镜检查可能因视野显露不清而无法确诊，而选择性血管造影只能在伴有活动性出血时才能明确出血部位，而99Tc-红细胞示踪技术在临床上开展较少，外科手术创伤较大，亦存在探查阴性的可能。另外Gil Bernal等［8］还报道了血管造影CT扫描在明确十二指肠憩室内Dieulafoy病变中的应用。
关于Dieulafoy病变的报道以成年病例为主［9］，儿童罕见，该病易被儿科医生忽视。笔者在第1次内镜下发现了十二指肠球部可疑的病变，但由于没有活动性出血，十二指肠Dieulafoy病变这一可能原因被忽视了。
发生于儿童十二指肠的Dieulafoy病变临床上罕见报道。笔者以“十二指肠”、“Dieulafoy”、“儿童”等为关键词共筛选出关于儿童十二指肠Dieulafoy病变诊断及治疗的病例9例［10, 11, 12, 13, 14］，其中3例成功在内镜下明确诊断并有效治疗，1例行十二指肠切开术治疗成功，1例在手术后4 h死亡，4例在内镜下诊治失败后中转其他方式治疗成功（中转血管造影栓塞术2例，中转剖腹探查术2例），所有病例在随访期内均未复发。笔者报道的病例是在接受了内镜检查-手术探查-内镜检查-选择性血管造影后才得到了有效的诊治。因此，在单一的诊治方法无法明确诊断或进行有效治疗时，多种诊治方式联合能够有效提高十二指肠Dieulafoy病变的诊治成功率。
综上所述，儿童十二指肠Dieulafoy病变是一种罕见的儿童消化道大出血的原因，在不明原因消化道出血时应考虑到这种可能性。由于该疾病及时准确的诊断治疗较为困难，临床上可联合多种诊治方式以提高其诊治的成功率。
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