探索术中两步撑开复位技术（TSDR）对颅底凹陷合并寰枢椎脱位的疗效。
回顾性分析2013年10月至2021年3月因颅底凹陷合并寰枢椎脱位于四川大学华西医院接受TSDR治疗的患者临床资料。根据患者术前过伸位X线片横向脱位复位程度，分为术前复位≥50%组和<50%组。观测35例患者手术前后日本骨科学会（JOA）评分评价神经功能、影像学指标［寰齿间距（ADI）、McRae线（ML）、Wackenheim线（WL）、颈延髓角（CMA）、枕颈角（OC2A）］及并发症的发生。比较术前复位≥50%组和<50%组一般情况及术后复位效果（ADI、ML、WL及CMA）。
本研究35例颅底凹陷合并寰枢椎脱位患者中，男12例，女23例，年龄（52.0±13.4）岁（28~71岁）。其中术前复位≥50%组13例，男4例，女9例，年龄（54.0±13.8）岁；术前复位<50%组22例，男8例，女14例，年龄（50.9±13.4）岁。所有患者随访（23.3±13.4）个月。两组患者年龄、性别、出血量、住院时间、随访时间差异均无统计学意义（均P>0.05）。35例患者末次随访时JOA评分、ADI、WL、ML及CMA与术前相比差异均有统计学意义（均P<0.05）。ADI、ML、WL复位超过80%分别为31例（88.57%）、30例（85.71%）、31例（88.57%）。术前复位≥50%组和术前复位<50%组比较，术后ADI、ML、WL差异均无统计学意义（均P>0.05）。所有患者无切口感染、内固定松动、断裂。3例患者存在吞咽困难，1例患者后方植骨未融合，颈椎动力位X线片未见不稳，内固定无松动、移位，寰枢椎侧块关节间部分自发融合。
对于寰枢间无骨性连接、寰枢小关节无严重倾斜的颅底凹陷合并寰枢椎脱位患者，应用TSDR术中直接复位可获得满意的复位效果。术前过伸位X线片复位程度不影响术中复位效果。
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颅底凹陷症（basilar invagination，BI）是枕颈区域的一种常见畸形，常合并寰枢椎脱位（atlantoaxial dislocation，AAD），其脱位包括齿状突向上突入枕骨大孔形成纵向脱位，以及寰齿间距增大形成的横向脱位，上述脱位导致齿状突向后向上压迫延脊髓，产生肢体麻木、瘫痪等一系列神经症状［1, 2］。因此，矫正横向及纵向脱位，恢复枕颈部序列是治疗BI合并AAD的关键［3］。由于该区域手术风险高，早期常采用术前或术中牵引后枕颈原位固定技术，尽管手术风险较低，但存在住院时间长、复位不佳的不足［2］。前路松解或齿状突切除联合后路固定的前后手术，尽管可有效解除压迫，但创伤及感染风险较后路明显升高，限制了其广泛开展［4, 5］。因此，经同一手术入路同时完成复位、减压及固定成为近年来BI合并AAD治疗的趋势。笔者自2009年起应用术前牵引结合术中两步撑开复位技术（two-step distraction and reduction，TSDR）治疗BI合并AAD疗效满意［6］。笔者观察到术中麻醉状态下两点间撑开，复位力量强大可靠。因此，自2013年，对于寰齿间无骨性连接的患者，不再行术前牵引，直接应用TSDR行术中复位，相关治疗方法的文献少见。本研究旨在探索术中对BI合并AAD的临床疗效和术前过伸位X线片横向脱位复位程度是否影响TSDR的复位效果，报告如下。
本研究为回顾性队列研究。纳入标准：（1）临床诊断为BI合并AAD患者；（2）术中行TSDR复位枕颈融合术；（3）临床资料完整，随访超过12个月。排除标准：（1）因寰齿见骨性连接行经口齿状突切除或松解手术；（2）合并齿状突不连、结核、肿瘤、风湿、外伤等所致AAD；（3）既往有枕颈部手术史。
根据纳入与排除标准，2013年10月至2021年3月共35例患者于本院行TSDR复位枕颈融合术。根据患者术前过伸位X线片横向脱位复位程度，分为术前复位≥50%组（13例）和<50%组（22例）。本研究方案通过了四川大学华西医院伦理委员会审核（批号：CGZH19007），知情同意豁免。
患者行全身麻醉气管插管，取俯卧位，体感诱发电位监测脊髓功能，应用Mayfield头架固定头部，适度牵引头架使头部略前屈，常规消毒铺巾，取枕部正中切口，逐层切开皮肤及皮下组织至骨面，分别于C2、C3各置入1对侧块螺钉（合并C2、C3分节不全患者于C3、C4椎置钉）。截取适当长度钛棒预弯，调整头架固定头部于中立位，旋紧螺帽固定颈椎螺钉，置入3对枕骨钉，行两步撑开复位［6］（图1）。第一步（横向撑开）：持棒钳于枕颈交界部牢固夹持钛棒（图1A），拧紧颈椎螺钉，于持棒钳和枕骨螺钉间适度撑开后拧紧枕骨螺钉，使颅骨向后向上移动，钛棒带动C2向前向下滑动获横向复位和部分纵向复位（图1B）。第二步（纵向撑开）：撑开钳置于持棒钳与C2侧块螺钉间，松颈椎螺钉后适度撑开（图1C），使C2向下移动获纵向复位（图1D）。复位完成后锁紧内固定，小号骨刀联合磨钻于枕骨、寰椎后弓及C2~3椎棘突、椎板和关节突制备植骨床，应用燕尾形块状髂骨联合颗粒状自体松质骨及脱钙骨基质（decalcified bone matrix，DBM）人工骨行植骨，放置血浆引流管后逐层关闭切口。
术后2~3 d待引流量<50 ml拔除引流管，抗生素预防感染24 h，糖皮质激素抗炎1~3 d，根据植骨融合结果，头颈胸支具制动3~6个月。术后3 d及3、6、12个月，以后每隔1年定期随访并拍摄颈椎X线片及CT颈椎骨三维重建扫描，术后3 d及必要时间点拍摄颈椎平扫MRI。
一般指标：包括年龄、性别、手术时间、出血量、住院及随访时间等。神经功能：于术前及末次随访时根据日本骨科学会（Japanese Orthopedic Association，JOA）评分标准（17分法）评价神经功能。影像学指标：分别基于术前、术后颈椎X线片及三维重建CT测量寰齿间距（atlantodens interval，ADI）评估横向脱位；测量齿状突尖至McRae线（McRae line，ML）、Wackenheim线（Wackenheim line，WL）的距离评估纵向脱位，位于参考线上记录为“+”值，线下记录为“-”值（图2）。根据上述距离分别计算术后ADI、ML及WL的复位率=［（术前距离-术后距离）/（术前距离-正常距离）×100%］，若术后影像学指标低于或等于临界值则视为完全复位。ADI、ML及WL临界值分别为3、0、0 mm。于颈椎中立位X线片上测量硬腭后上缘与枕鳞皮质外缘最低点的连线与颈2或颈3椎（若存在C2、C3分节不全）下终板线的夹角作为枕颈角（occipitocervical angle，OC2A），若前凸为“+”值，后凸则计为“-”值。基于颈椎平扫MRI测量颈延髓角（cervicomedullary angle，CMA）评估延脊髓受压程度。对于术中行枕骨大孔切除减压的患者，根据笔者的前期报道［6］，基于术前CT矢状面重建图像中硬颚后缘、斜坡下缘及枕骨大孔后缘三点角度关系推测术后枕骨大孔后缘位置以行相应影像学指标测量。若CT图像显示枕骨与颈椎骨结构之间形成连续性骨痂，判断为融合。
采用SPSS 20.0统计软件进行数据分析。符合正态分布的定量资料以表示，两组间比较应用两独立样本t检验，组内手术前后比较应用配对样本t检验。离散型变量以频数、构成比表示，两组间比较应用χ²检验。双侧检验，取α=0.05。
本研究35例BI合并AAD患者中，男12例，女23例，随访时间（23.3±13.4）个月（12~60个月），年龄（52.0±13.4）岁（28~71岁）。其中术前复位≥50%组13例，男4例，女9例，年龄（54.0±13.8）岁；术前复位<50%组22例，男8例，女14例，年龄（50.9±13.4）岁。两组患者年龄、性别、出血量、住院时间、随访时间差异均无统计学意义（均P>0.05）（表1），具有可比性。
两组颅底凹陷合并寰枢椎脱位患者一般资料比较（）
两组颅底凹陷合并寰枢椎脱位患者一般资料比较（）
| 项目 | 术前复位≥50% | 术前复位<50% | χ2/t值 | P值 |
|---|---|---|---|---|
| 例数（男/女） | 13（4/9） | 22（8/14） | 0.11 | 0.736 |
| 年龄（岁） | 54.0±13.8 | 50.9±13.4 | -0.66 | 0.513 |
| 出血量（ml） | 153.8±66.0 | 179.3±65.1 | 1.11 | 0.276 |
| 术后住院时间（d） | 10.2±3.1 | 9.6±1.9 | -0.76 | 0.453 |
| 随访时间（月） | 22.2±13.2 | 24.0±13.8 | 0.39 | 0.700 |
35例患者末次随访时，JOA评分由（10.9±1.5）分改善至（15.5±0.7）分（P<0.05）。术后ADI由（6.8±1.8）mm降至（1.5±1.4）mm，WL由（5.64±2.66）mm降低至（-0.22±1.41）mm，ML由（5.02±2.39）mm降低至（-0.35±2.24）mm，CMA由123.2°±17.2°升至141.8°±11.0°，术后ADI、WL、ML及CMA与术前相比差异均有统计学意义（均P<0.05，表2）。所有患者术后ADI、ML、WL均获得50%以上复位，ADI、ML、WL复位超过80%分别为31例（88.6%）、30例（85.7%）、31例（88.6%）。术前复位≥50%组和术前复位<50%组比较，术前ADI差异有统计学意义（P<0.05），术前ML、WL及术后ADI、ML、WL差异无统计学意义（均P>0.05）（表3）。
颅底凹陷合并寰枢椎脱位患者术前、末次随访时JOA评分及影像学指标（n=35，）
颅底凹陷合并寰枢椎脱位患者术前、末次随访时JOA评分及影像学指标（n=35，）
| 项目 | 术前 | 末次随访 | t值 | P值 |
|---|---|---|---|---|
| JOA（分） | 10.9±1.5 | 15.5±0.7 | -16.07 | <0.001 |
| ADI（mm） | 6.8±1.8 | 1.5±1.4 | 14.84 | <0.001 |
| ML（mm） | 5.02±2.39 | -0.35±2.24 | 13.35 | <0.001 |
| WL（mm） | 5.64±2.66 | -0.22±1.41 | 11.52 | <0.001 |
| CMA（°） | 123.2±17.2 | 141.8±11.0 | -8.69 | <0.001 |
| OC2A（°） | 5.9±8.8 | 6.8±9.9 | -0.56 | 0.577 |
注：JOA为日本骨科学会评分；ADI为寰齿间距；ML为McRae线；WL为Wackenheim线；CMA为颈延髓角；OC2A为枕颈角；ADI、WL、ML及OC2A存在负值
两组颅底凹陷合并寰枢椎脱位患者术前、术后脱位程度比较（）
两组颅底凹陷合并寰枢椎脱位患者术前、术后脱位程度比较（）
| 项目 | 术前复位≥50% | 术前复位<50% | t值 | P值 |
|---|---|---|---|---|
| 例数 | 13 | 22 | ||
| 术前ADI（mm） | 5.9±1.2 | 7.3±1.9 | 2.43 | 0.020 |
| 术后ADI（mm） | 1.0±1.8 | 1.7±1.7 | 1.48 | 0.148 |
| 术前ML（mm） | 4.95±2.47 | 5.06±2.41 | 0.12 | 0.902 |
| 术后ML（mm） | -0.03±2.16 | -0.54±2.31 | -0.65 | 0.522 |
| 术前WL（mm） | 5.23±2.16 | 5.88±2.94 | 0.69 | 0.491 |
| 术后WL（mm） | -0.21±1.32 | -0.22±1.48 | -0.02 | 0.986 |
| 术前CMA（°） | 124.5±13.1 | 122.4±19.5 | -0.35 | 0.727 |
| 术后CMA（°） | 141.6±7.6 | 141.9±12.7 | 0.09 | 0.925 |
注：ADI为寰齿间距；ML为McRae线；WL为Wackenheim线；CMA为颈延髓角；ADI、ML及WL存在负值
本组所有患者术中切口愈合良好，无切口感染、延迟愈合，无脊髓神经及重要血管损伤。所有患者未见内固定松动、断裂。末次随访时，3例患者存在吞咽困难，1例患者后方植骨未融合，颈椎动力位X线片未见不稳，内固定无松动、移位，寰枢椎侧块关节间部分自发融合，患者无不适，予以密切观察，未行特殊处理。
患者女，62岁，因颈部疼痛2年，加重伴肢体麻木乏力6个月入院，诊断为：（1）颅底凹陷畸形伴AAD；（2）寰枕融合；（3）C2、C3椎体融合。术前JOA评分10分，ADI：5 mm，ML：4 mm，WL：2 mm，CMA：132°。行TSDR枕颈融合术，术后症状缓解，末次随访时JOA评分为15分，ADI：1 mm，ML：0 mm，WL：-1 mm，CMA：141°（图3）。
BI合并AAD术中复位的技术主要包括：寰枢侧块关节撑开技术、矢状面旋转后方固定棒技术、器械撑开复位技术。印度学者Goel等［7］最早通过后路术中打开侧块关节囊植入内植物矫正纵向脱位。该技术固定强度可靠，但矫正横向脱位的能力较弱。Xia等［8］通过经口入路于前方松解撑开侧块关节达到纵向复位，再采用蝶形钢板及复位钳完成横向复位。经口咽入路手术难度相对较大、学习曲线长，限制了其广泛应用。Peng等［9］通过旋转固定棒带动颈2椎体向前下旋转，而达到复位。本技术操作简便，但难以精确控制横向和纵向复位。笔者于2009年开始应用TSDR技术，其主要优点为：撑开钳两点间逐步撑开，复位力量可靠，并可精确控制复位幅度；复位过程中无需打开侧块关节，操作简便、安全［6］。本研究35例患者术前及术中均未行牵引，直接行术中撑开复位，结果显示约85%的患者获得完全或大部分（≥80%）的复位，取得满意的复位效果。本组病例颈椎螺钉选用双节段侧块螺钉，而非颈2椎弓根螺钉，主要考虑为，双节段固定避免应力集中，减少内固定失效，本研究所有病例未见内固定失效；侧块螺钉植入更加简便、安全。
并非所有患者均适合行TSDR复位，笔者认为术前需评估寰枢间组织状态、寰枢侧块关节倾斜状态、患者骨密度及颅骨厚度。首先，对于寰枢椎前方存在骨性连接的不可复位患者，不适合行TSDR复位，应先行前路松解或齿状突切除手术。对于术前无骨性连接的患者，笔者认为麻醉状态下两点间撑开的力量充分，无需术前或术中牵引辅助复位，可直接行TSDR术中复位。Jian等［10］研究提出，麻醉状态下通过器械直接撑开复位，可使难复性脱位变为可复性，不需术前牵引。本组病例术前过伸位X线片复位≥50%组和术前复位<50%组比较，两组术后复位结果差异无统计学意义。
小关节倾斜状态可能是影响TSDR另一因素。BI患者的寰枢小关节形态不规则，60%以上的患者合并小关节面倾斜［7，11, 12］，甚至寰椎小关节完全滑到枢椎小关节面前方，将会阻碍TSDR技术第一步复位中前后方向移动，使患者横向复位效果不佳。Chandra等［13］基于小关节倾斜面倾斜程度提出了不同的手术策略，对于小关节在矢状面严重倾斜的患者，其提出单纯的后方撑开不能达到理想的复位效果，需通过小关节成型手术，将倾斜小关节面变为近平面后再行撑开复位。最后，骨密度和颅骨厚度在术前需要密切关注。由于术中撑开需着力于螺钉间，对于严重骨质疏松的患者，需缓慢逐步撑开，以免发生螺钉拔除。部分患者枕骨较薄，应避免选择过薄的部位置钉，行横向撑开时，首先选择固定牢靠的螺钉间进行撑开。
吞咽困难是枕颈融合术后重要并发症，OC2A是影响吞咽困难发生的重要因素。笔者的前期研究发现，若术后OC2A较术前<5°，术后吞咽困难的发生率高达66.7%，而术后OC2A大于或等于术前者无1例发生吞咽困难［14］。为矫正患者的OC2A，笔者建议，置钉结束后，应调整Mayfield头架使上颈椎由屈曲位变为中立位；预弯钛棒时要预留出调整OC2A的角度，一般为100°~110°；最后锁紧前术中透视核实OC2A大小，若较术前明显减小，术中应调整，以免术后发生严重吞咽困难。
本研究存在以下局限性：首先，课题组自2009年开始应用TSDR治疗BI合并AAD患者，至今有60余例，尽管复位效果满意，但病例量仍相对较少；其次，对于术前寰枢间无骨性连接，但麻醉状态下牵引未复位的患者，笔者认为术中器械两点间撑开力量强大，若寰枢小关节无阻挡，可行TSDR直接术中复位。但本组病例均为术中直接复位，未尝试行麻醉状态下牵引，因此对于TSDR应用于此类患者的疗效需进一步验证。
综上，对于寰枢间无骨性连接、寰枢小关节无严重倾斜的BI合并AAD患者，应用TSDR术中直接复位可获得满意的复位效果。术前过伸位X线片复位程度并不影响术中复位效果。
所有作者均声明不存在利益冲突
