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患者男,59岁,因"食道癌术后6年,顽固性咳嗽5年"于2010年3月15日入院。2004年2月因"食道中段癌"在江苏省肿瘤医院行"食道癌根治术",术后病理报告:鳞癌2级,累及黏膜下层,上下切缘阴性,癌旁淋巴结及胃左淋巴结阴性,术后恢复良好,但有轻微的饮水呛咳,改变饮食习惯后渐减轻。1年后出现咳嗽,咳白色黏痰伴痰中带血,声音嘶哑,喉镜检查示双侧声带麻痹,胸部CT发现左气管食管沟肿大淋巴结约2.5 cm×2.5 cm,考虑肿瘤复发,于2005年8月开始行三维适形放疗1个疗程,总剂量为6800 cGy,随后给予"奥沙利铂+甲酰四氢叶酸钙+5-氟尿嘧啶"方案化疗5个疗程,患者声嘶及饮水呛咳有所好转,纵隔淋巴结明显缩小,但咳嗽一直持续存在。曾辗转于省内多家三级医院,均被诊断为"放射性气管炎、放射性肺炎、胃食管反流性咳嗽等",给予糖皮质激素、抗感染及抗反流治疗,无明显效果。咳嗽症状近1年来明显加重,伴胸闷、气喘,偶有痰中带血。既往无刺激性气体及粉尘接触史,不吸烟,无传染病史,无家族性疾病及遗传病史。入院后体格检查无明显阳性体征,复查胸部CT示纵隔内胸腔胃影,未见异常软组织影及肿大淋巴结,气管支气管通畅,气管下段稍变形,双上肺纤维索条影和斑片状肺实变影,可见支气管充气征(图1,图2)。气管镜检查示双侧声带麻痹,声门紧闭,气管中下段黏膜表面密布大小不等的黄色结节(直径为2~5 mm),尤以前壁和侧壁为主,结节突入管腔,部分融合,质硬如鹅卵石样(图3,图4,图5,图6),采用大号鳄嘴钳夹取数块病变组织送检。病理结果示气管黏膜完整,上皮轻度增生伴鳞状化生,黏膜下可见软骨组织,局灶钙化(图7),病理诊断:骨化性气管支气管病(tracheobronchopathia osteochondroplastica,TO)。经糖皮质激素、抗感染及平喘化痰等对症治疗后,症状好转出院。2010年6月因肺部感染导致呼吸衰竭,经抢救无效而死亡。


TO是指气管、支气管黏膜下有多发性骨质或软骨组织结节状增生并突向管腔的良性病变,可引起管壁僵硬和管腔狭窄,RoRitanky等于1855年首次在尸检中发现。该病的人群患病率目前尚不清楚,尸检患病率约为0.3%,在接受气管镜检查患者中的发生率约为0.1%[1]。TO病因不明,文献报道可能与骨形成蛋白2异常[2]、慢性感染、先天性因素、代谢障碍、化学和机械性刺激及退行性变等有关[3],没有证据表明TO与吸烟及遗传因素相关。推测其发病机制可能为各种诱因刺激引起的气管黏膜下层和固有层弹力层中未分化的结缔组织细胞化生为软骨细胞,继而钙盐沉积,最终导致局部骨性结节的形成。
分析本例患者的发病原因,我们认为可能与长期的酸性胃内容物反流误吸所致的化学性刺激和反复呼吸道感染有关。患者术后还接受过放化疗,接触射线和肿瘤化疗药物是否与TO的发病有关,未见文献报道。
TO常与其他疾病合并存在。Jabbardarjani等[4]报道10例患者中合并结核病2例,萎缩性鼻炎2例,炭末沉着症3例,其他较常见的合并症还有硅肺、支气管哮喘、肢端肥大症和多发性肌炎等。TO与肿瘤合并存在文献少有报道。经查阅PubMed数据库,自1964年以来国外共报道5例,其中合并肺癌2例[5,6],合并胸腺瘤、肺黏液表皮样癌和肺霍奇金淋巴瘤各1例[7,8,9];查阅万方数据库国内此前尚无报道。TO虽属少见疾病,但在"咳嗽的诊断与治疗指南(2009版)"中即已提到TO为"慢性咳嗽"的少见病因之一[10]。对于这类久治不愈的患者,如能按照咳嗽的病因诊断程序,尽早行胸部CT和气管镜检查,可以明确诊断,避免长期误诊、误治。





















