先天性马蹄内翻足是一种常见的儿童足部畸形，不同人群的发病率为0.9‰~7.0‰^[1,2]。这种畸形不能随时间推移而自行矫正，随着Ponseti技术的普及，手法矫正及系列石膏固定作为标准治疗方案被广泛应用^{[3,4,5,6,7,8,9,10,11,12]}。据报道，全球范围内Ponseti技术治疗先天性马蹄内翻足成功率接近90%^[13,14]。但是仍有一小部分马蹄内翻足被发现不适用于经典Ponseti技术，其中包括复杂型马蹄内翻足。复杂型马蹄内翻足最初也被称为非典型马蹄内翻足，由Turco教授首先提出^[15]。Turco教授发现这类马蹄足难以运用经典的Ponseti技术矫正畸形，还指出早期手术治疗会进一步加重畸形，应尽量避免行手术治疗^[16]。2006年Ponseti等^[16]首次将这一类马蹄足定义为复杂型马蹄内翻足，并提出应用改良Ponseti技术治疗复杂型马蹄内翻足。复杂型马蹄内翻足的临床特征包括跟腱极度紧张伴踝关节严重马蹄、所有跖骨极度跖屈、足底及足跟上方深皱褶、第一跖列短伴踇趾过伸^[16,17]。当时，复杂型马蹄内翻足和非典型马蹄内翻足并没有被严格区分开来，文献中经常将两者视为同一种足部畸形^[18]。直到2018年，美国爱荷华州的治疗指南中才将非典型马蹄内翻足和复杂型马蹄内翻足做出了明确区别^[17]。指南指出，非典型马蹄内翻足是指未经治疗伴有足底深的横行皱褶、第一跖列短、严重高弓及马蹄畸形的一类足部畸形；复杂型马蹄内翻足是指与非典型马蹄内翻足有相同的足部体征，且有治疗史，并伴有治疗过程中足部红疹、肿胀及石膏的异常滑脱^[17]。

关于复杂型马蹄内翻足的病因尚不明确。目前大部分学者认为复杂型马蹄内翻足并非单独存在，而是典型或非典型性马蹄内翻足治疗过程中错误的手法及石膏技术导致的一种医源性的马蹄足^[19,20,21]。虽然复杂型马蹄内翻足均有治疗病史，但将其病因最终归结为治疗的原因还是足部畸形本身的原因尚不能明确^[16,20,21]。Dragoni等^[17]认为复杂型马蹄内翻足是医源性的，不恰当的手法及石膏固定技术将会导致这种畸形。他们报道的9例复杂型马蹄内翻足初始均表现为典型马蹄内翻足，且发现前期治疗过程中存在石膏的不恰当固定及异常滑脱^[17]。Duman等^[22]猜测复杂型马蹄内翻足可能是非典型马蹄足经过错误的治疗导致的^[23]，也有可能初始即为复杂型马蹄足，但是这种猜测缺乏足够的证据。Matar等^[24]认为复杂型马蹄内翻足是一种先天性畸形，研究发现这些马蹄足大部分存在高的Pirani评分并且不能运用常规系列石膏方法治疗，不恰当的治疗只是导致复杂型马蹄足的诱因。Van Bosse^[15]则认为复杂型马蹄内翻足病因既有先天性的，也有医源性的。综上所述，复杂型马蹄内翻足病因复杂既包含先天性因素，也包含后天性因素。先天性因素包括非典型性马蹄内翻足、多关节挛缩、腓神经功能障碍、染色体异常等^[20,25]。后天性因素主要是医源性因素，是指马蹄内翻足经过不恰当手法矫正及石膏固定后演变为复杂型马蹄内翻足^{[17,20,21,22]}。

目前复杂型马蹄内翻足的诊断主要靠临床表现及病史，影像学检查并不作常规要求^[16]。足部X线表现为跟骨距骨极度跖屈、跖骨跖屈伴踇趾过伸、跟骨第一跖骨角增大等，特异性不高^[22]。所以，临床中发现复杂型马蹄内翻足的典型足部体征并伴有治疗过程中反复石膏滑脱，即可诊断为复杂型马蹄内翻足。然而复杂型马蹄内翻足往往出生时不能立即诊断，需经历2~3次石膏固定后才能诊断，所以Dragoni等^[17]提出可以通过识别危险因素来协助早期诊断。这些危险因素包括：①Pirani评分较高的僵硬性马蹄足；②马蹄足合并足短粗；③石膏塑形不良并出现反复脱落^[17]。

Ponseti等^[16]于2006年首次提出运用改良Ponseti技术治疗复杂型马蹄内翻足，并且该方法已经被证实是治疗复杂型马蹄内翻足最有效的方法^{[15,16,17,19,20,21,22,24,26,27,28]}。改良Ponseti技术的与经典Ponseti技术的区别体现在以下几点：①矫正的手法，应用改良的手法纠正中足和后足内翻，将一只手的拇指置于距骨头的外侧面，食指置于外踝后侧面，两手指同时保持反向作用力时另一只手将前足外展，外展的角度绝对不能超过40°；同时纠正跖骨及踝关节的过度跖屈，将两手食指一起置于距骨头两侧，两手大拇指分别置于第1和第5跖骨头跖侧，在控制住踝关节的前提下双手大拇指将前足推挤到背屈位矫正跖屈；②石膏屈膝的角度，改良Ponseti技术中通过将膝关节屈曲角度增大至110°来降低石膏滑脱的概率；③足踝支具，Ponseti教授采用了John Mitchel支具来维持畸形的矫正^[16]。Ponseti等^[16]还强调治疗过程中需注意以下4个方面：①避免极度外展跖骨和跟骨；②跖骨的极度跖屈和僵硬的马蹄畸形是逐渐矫正；③石膏加固需通过足底、足跟、小腿，加压塑形尤为重要；④石膏加固需在膝关节前方，避免在腘窝处，屈膝>110°。

随着改良Ponseti技术的提出，很多学者开始采用改良Ponseti技术治疗复杂型马蹄内翻足并获得满意效果。改良Ponseti技术治疗复杂型马蹄内翻足初始成功率为76.5%~100%，完成畸形矫正平均需5（5~7）次石膏^{[16,19,21,22,24,26]}。文献中关于治疗效果的评价主要采用：①踝关节背屈角度^{[16,19,24,25]}，②ICFSGS评分系统^[17,22]，③Pirani评分系统^[19,21,26]。Ponseti等^[16]、Allende等^[19]及Bozkurt等^[21]分别报道了末次随访时平均踝关节背屈角度为15°、20°及20.2°。Dragoni等^[17]及Duman等^[22]报道了末次随访ICFSGS评分优良率分别为77.8%、100%。Allende等^[19]、Matar等^[24]及Mandlecha等^[26]通过对比治疗前后Pirani评分，发现改良Ponseti技术治疗复杂型马蹄内翻足有效率达76.5%~100%。

改良Ponseti技术治疗复杂型马蹄内翻足初始成功率较高，能够达到早期矫正畸形的目的。Ponseti技术的改良主要体现矫正手法和石膏固定时的屈膝角度。矫正手法也被称为四指技术^[15]。这种手法可以同时矫正跖骨及踝关节跖屈，并且被广泛采用。在石膏固定时，Ponseti教授选择将石膏固定于屈膝110°位来减少石膏的脱落，该方法同样也被大部分学者接受。但是van Bosse^[15]认为屈膝110°位石膏会增加膝后石膏塑形难度，使石膏滑脱更易发生，所以他选择塑形良好的屈膝不超过90°的管型石膏，同样能达到预防石膏脱落的目的。

Agarwal等^[29]于2019年提出应用改良Ponseti技术治疗难治性马蹄内翻足，其中也包含复杂型马蹄内翻足。该技术主要是早期行跟腱闭式切断及跖筋膜松解术，术后再沿用Ponseti技术的标准行石膏矫正。Agarwal教授共报道了28例（47足）患儿，通过平均25个月的随访发现治疗成功率为100%、石膏固定3.75（2~6）次、复发率为0。相比于Ponseti教授提出的改良Ponseti技术，Agarwal教授采用的治疗方法石膏固定次数更少，复发率更低。但是Agarwal教授提出的改良Ponseti技术并非主要针对复杂型马蹄内翻足，且样本量相对较少、随访时间相对较短，存在一定的局限性。

改良Ponseti技术治疗复杂型马蹄内翻足效果满意，但仍存在一定的复发率。文献中关于复发率的报道各不相同，Bozkurt等^[21]的报道中，随访时间平均13.3个月，复发率18.75%。Mandlecha等^[26]报道平均随访14.7个月，复发率11.1%。Agarwal等^[28]报道平均随访22.6个月，复发率23%。Ponseti等^[16]报道的平均随访时间23个月，复发率14%。Allende等^[19]报道平均随访49个月，复发率29.8%。Duman等^[22]报道平均随访56个月，复发率12.5%。Dragoni等^[17]报道的平均随访时间为7.2年，复发率55%。Matar等^[24]报道平均随访11年，复发率53%。

根据以上研究，复杂型马蹄内翻足治疗后存在较高的复发率，最高约55%，且复发率与随访时间存在近似正相关，随访时间越长复发率越高。Ponseti等^[16]发现初始复发发生在畸形矫正后1.5个月，再次复发发生在第1次复发后3~6个月。Dragoni等^[17]发现复发时平均年龄为3.6岁（3~5岁）。复发的原因包括外翻肌群功能下降、初始畸形的严重程度、足部的合并畸形及治疗的依从性等^[14,20]。复杂型马蹄足初始成功治疗后复发率明显高于经典马蹄足，且随着时间延长复发率明显增高、复发原因多样化，所以复杂型马蹄足在初始治疗成功后需要比经典马蹄内翻足更长时间的严密随访。Agarwal等^[28]也提出通过观察治疗过程中踇趾长度恢复情况来预测复发，但是因为样本量较小无法得出量化的标准。

Ponseti等^[16]报道了7例复发的病例。所有复发病例均通过再次系列石膏矫正畸形（其中3例给予二次跟腱切断）。Duman等^[22]报道了4例复发，再次给予手法矫正及系列石膏完成畸形矫正。Allende等^[19]报道了37例复发，33例给予再次系列石膏技术治疗，其中1例单纯行石膏治疗，6例行石膏固定及再次跟腱切断，22例行石膏矫正及胫前肌外移，4例行石膏固定、二次跟腱切断及胫前肌外移手术。Mandlecha等^[26]报道了3例复发，复发者均再次采用改良Ponseti技术及二次跟腱切断方式矫正畸形。Bozkurt等^[21]报道了单纯运用2~3次石膏矫正3例复发的病例。Matar等^[24]报道了9足复发，其中5足给予再次石膏固定及跟腱切断完成矫正，2例需要辅以胫前肌外移，2例需行后路及内后路广泛松解手术。Dragoni等^[17]报道了5例复发，所有病例均给予跟腱切断或延长并辅以胫前肌转移至外侧楔骨手术。上述报道显示，对于运用改良Ponseti技术初始治疗满意后复发的病例，大部分可以再次沿用改良Ponseti技术的要求进行治疗，并辅以二次跟腱切断完成畸形矫正。少数病例需要行胫前肌外置及关节囊周围松解等手术矫正残余畸形，并应避免行广泛软组织松解及骨性手术。

文献中关于复杂型马蹄内翻足治疗的并发症报道不尽相同，Ponseti等^[16]报道的并发症发生率为22%，Mandlecha等^[26]报道的发生率为29.63%、Allende等^[19]的报道为6%。主要并发症包括患足的轻微肿胀、皮肤红疹、轻度摇椅底畸形、中足过度外展及石膏的反复滑脱等^[16]。皮肤红疹、足肿胀主要是由于石膏对皮肤的刺激或局部血管压迫引起的。该并发症不仅增加了石膏塑形的难度，同时还会增加石膏滑脱的概率，所以Ponseti等^[16]指出可以暂停治疗，待症状改善后再继续进行治疗。而摇椅底畸形、中足过度外展主要是由于手法过度矫正导致的，必须严格遵循改良Ponseti技术的治疗要求，避免矫枉过正^[16]。石膏的滑脱是最常见的并发症，可能跟石膏塑形不良有关。石膏滑脱不仅加重了原有畸形，同时还使治疗难度增加，必须警惕^{[16,20,22,27]}。

综上所述，复杂型马蹄内翻足是临床治疗特发性马蹄内翻足中不可避免的问题，早期延误诊治后可能需要进行广泛软组织松解及骨性手术。早期诊断并及时采取改良Ponseti技术进行治疗至关重要。改良Ponseti技术治疗复杂型马蹄内翻足安全有效，能达到无痛、功能满意的跖行足的治疗目标。

采用改良Ponseti技术治疗复杂型马蹄内翻足过程中仍然面临下列问题：①早期诊断，虽然复杂型马蹄内翻足临床特征比较典型，但是大部分复杂型马蹄内翻足的临床特征都是在经历过2~3次石膏后才显现出来的，所以早期诊断显得尤为困难；②避免石膏滑脱，引起石膏滑脱的因素很多，包括屈膝角度、石膏塑形、马蹄的严重程度及足部短粗等，石膏滑脱不仅延缓治疗进程，同样会加重畸形影响治疗效果，临床上即使采用改良Ponseti技术也同样面临石膏脱落的风险，所以如何规避石膏滑脱同样值得临床重视；③复发，复杂型马蹄内翻足在应用改良Ponseti技术治疗后同样存在相对较高的复发率，减少治疗后的复发及针对复发的治疗仍需进一步探索；④缺乏针对复杂型马蹄内翻足严重程度的分级系统，目前特发性马蹄内翻足多采用Pirani评分和Dimeglio标准进行评估。但Pirani评分和Dimeglio标准并不能精确反映复杂型马蹄内翻足的严重程度，需要进一步制定针对复杂型马蹄内翻足的分级系统来指导治疗和评估预后。