研究全身运动(general movements，GMs)质量评估(扭动运动阶段)对高危儿运动发育结局的预测价值，为临床诊疗工作提供参考依据。
回顾性分析2017年1月1日至2018年12月31日在内蒙古医科大学附属医院新生儿科住院诊治，并完善GMs质量评估且随访至12月龄的高危儿，应用临床对脑瘫患儿的诊断标准及Peabody运动发育量表-2评定12月龄高危儿的运动发育结局，进而评价GMs扭动运动阶段异常对高危儿运动发育结局的预测价值。
符合纳入标准的196例高危儿中，扭动运动阶段[痉挛-同步性GMs(cramped synchronized，CS)＋单调性GMs(poor repertoire，PR)]对运动发育迟缓、脑瘫的预测效度分别为敏感度94.44%、特异度23.03%、阳性预测值11.04%、阴性预测值97.62%；敏感度100%、特异度21.88%、阳性预测值2.60%、阴性预测值100%。其中扭动运动(PR)对运动发育迟缓和脑瘫的预测敏感度、阴性预测值较高，分别为92.31%、100%和98.18%、100%；扭动运动(CS)对运动发育迟缓和脑瘫的预测敏感度、特异度、阴性预测值均较高，分别为100%、95.81%、100%和100%、95.31%、100%。
GMs扭动运动阶段评估对高危儿运动发育结局的预测具有较高可信度，尤其痉挛-同步性GMs对运动发育迟缓及脑瘫患儿的早期筛查具有较显著价值。
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高危儿是指在胎儿期、分娩时、新生儿期具有各种可能导致脑损伤高危因素的婴儿，随着高危儿救治成功率逐年升高，随之而来的发育障碍问题也引起了人们的广泛关注[1,2]。因此，对于高危儿脑损伤探寻一种简便可行的诊断方法，以期能够早期干预、改善其神经发育结局，提高患儿远期生存质量显得尤为重要。1990年，奥地利发育神经学之父Heinz Prechtl最早着眼于儿童神经系统发育发展问题，创立全身运动(general movements，GMs)质量评估法，为儿童神经系统发育障碍性疾病的早期诊断提供了简单有效的评估手段[3]。此后，其被国外大量学者反复证明是预测运动神经发育结局有价值的工具[4,5,6,7]。复旦大学附属儿科医院在2003年将此项技术引入中国并予以应用和推广，GMs质量评估是国内外近年来逐步发展兴起、得到广泛应用的针对于神经损伤评估的一种敏感技术[8]。GMs质量评估技术简单、易行且无创，能够对神经系统的受损情况及发育结局进行早期预测[9,10,11]。当下，应用GMs质量评估法进行脑瘫早期预判在国内外均已广泛开展[2,10,12]，且GMs质量评估已在高危儿中被证明是一种预测远期神经发育问题的有用工具，尤其是脑瘫[13]。此外，GMs质量评估结合同期颅脑超声、头颅MRI、振幅整合脑电图等检查手段为高危儿神经行为功能、运动发育结局提供了有效的预测[14]。虽然，GMs质量评估技术近年来已被广泛使用，但多局限于对不安运动的评估研究，目前研究认为不安运动对运动发育结局有很好的预测价值[15,16,17]，而扭动运动对运动发育结局预测价值的研究尚不全面。故本研究通过对高危儿GMs质量评估(扭动运动阶段)的观察分析，追踪随访其运动发育结局至12月龄的方式来探讨GMs质量评估(扭动运动阶段)对于高危儿运动发育结局的预测价值，为其在临床应用提供理论依据。
回顾性分析2017年1月1日至2018年12月31日在内蒙古医科大学附属医院NICU住院诊治、完善GMs质量评估项目，且有效随访至12月龄的高危儿共196例。纳入标准[18]：(1)高危因素：新生儿窒息、新生儿缺氧缺血性脑病、严重感染、新生儿呼吸窘迫综合征、呼吸暂停、高胆红素血症、低出生体重等高危因素的早产儿或足月儿；(2)研究对象至少记录1次扭动运动阶段的GMs质量评估且有明确的随访结局。排除标准：(1)先天神经系统发育异常；(2)有严重遗传代谢性疾病；(3)有癫痫病史；(4)有明确颅脑外伤史；(5)住院期间病死者。本研究通过内蒙古医科大学附属医院伦理委员会审批[批号：2017新第(035)号]，研究入选病例均获得患儿家属知情同意并签署知情同意书。
采用录像评估法，拍摄婴儿仰卧位全身运动录像，婴儿于2月龄内完成至少1次扭动运动阶段评估，任何1次评估结果有异常，将给予患儿家属床旁指导，进行早期家庭干预，纳入最后1次GMs质量评估结果进行预测效度分析。研究对象随访至12月龄时，均至我院门诊进行脑瘫排除性诊断，并应用Peabody运动发育量表-2(Peabody Development Motor Scales-2，PDMS-2)进行评定，进一步明确其运动发育结局。
具备独立的GMs质量拍摄室，房间内光线柔和稳定，灯光位于拍摄床顶上，采用隔光窗帘，室温控制在28～30 ℃，摄像机固定于墙上(高度按规格)。婴儿穿着评估特制拍摄服，于拍摄床中央位置妥善安置婴儿，需注意避免哭闹及持续打嗝，在婴儿清醒、快乐活动状态下，用专用数码摄像机记录婴儿的GMs轨迹10～20 min。完成拍摄后，保存影像资料，后期将同一婴儿不同阶段的GMs录像进行剪编并整理，由2名获得GMs资质认可并取得评估证书的医师进行录像判读，最后分析报告运动发育轨迹。GMs质量评估扭动运动阶段：包括GMs评估结果正常和GMs评估结果异常，其异常部分细分为单调性GMs(poor repertoire，PR)和痉挛-同步性GMs(cramped synchronized，CS)。
随访时以PDMS-2进行评定，同一患儿6月龄内每月门诊随访1次，6月龄后每2个月门诊随访1次至12月龄。每次随访时进行神经学常规项目检查。评价时均以PDMS的粗大运动发育商(gross motor quotient，GMQ)和精细运动发育商(fine motor quotient，FMQ)作为PDMS的评估结果进行分析。在随访过程中，如果出现任何神经学发育可疑症状则进行家庭训练指导，如果症状持续或加重则建议家长尽早参加机构康复训练。
运动发育结局分为3类：正常、运动发育迟缓及脑瘫，其中后两者为异常。脑瘫以2014年《脑性瘫痪的定义、诊断标准及临床分型》[20]的脑瘫诊断定义作为标准或随访对象在12月龄内在任何一家三级甲等医院诊断为脑瘫；运动发育迟缓以在随访至12月龄时满足PDMS-2量表评估GMQ和(或)FMQ<80分，运动发育正常以随访至12月龄时满足PDMS-2量表评估GMQ和FMQ均≥80分，且二者都通过临床诊断排除脑瘫。计算早期GMs质量评估(扭动运动阶段)在高危儿运动发育结局预测中的敏感度、特异度、阳性预测值和阴性预测值。
应用SPSS 22.0统计软件，计量资料以均数±标准差(Mean±SD)表示，计数资料以例数或百分数表示。采用Kappa值作为评价GMs质量评估与PDMS-2量表对婴儿神经发育结局预测一致性程度的指标，P<0.05为差异有统计学意义。
2.1 一般情况 研究期间共收治高危儿504例，满足纳入标准共计196例，其中男114例(58.16%)，女82例(41.84%)；早产儿174例(88.78%)，足月儿22例(11.22%)；月龄(32.97±2.74)周，出生体重(1 860.66±465.12)g。
2.2 GMs扭动阶段评估结果与运动发育结局 196例高危儿12月龄时，174例(88.8%)运动发育正常，GMQ 87～109分，平均(93.17±7.54)分，FMQ 82～101分，平均(91.03±6.28)分，按照PDMS-2发育商值等级评估均处在正常范围的中等水平；18例(9.2%)运动发育迟缓，GMQ 74～106分，平均(88.12±12.33)分，FMQ 77～101分，平均(90.12±11.13)分，按照PDMS-2发育商值等级评估处在正常范围的中等及中等偏下水平；4例(2%)脑瘫，GMQ 55～86分，平均(66.5±13.53)分，FMQ 46～79分，平均(63.25±14.36)分，发育商值等级评估处在较差及非常差水平。
GMs扭动阶段整体评估(GMs，CS＋PR)，正常42例，异常154例。154例评估异常的婴儿中，运动发育迟缓17例，脑瘫4例；42例评估正常的婴儿中，有1例运动发育迟缓。GMs质量评估结果及运动发育结局见表1。
GMs质量评估婴儿运动发育结局
GMs质量评估婴儿运动发育结局
| 运动发育结局 | 例数 | 扭动阶段 | ||
|---|---|---|---|---|
| 正常 | PR异常 | CS异常 | ||
| 正常 | 174 | 42 | 128 | 4 |
| 运动发育迟缓 | 18 | 1 | 12 | 5 |
| 脑瘫 | 4 | 0 | 1 | 4a |
| 合计 | 196 | 42 | 141 | 13 |
注：a该4例包含1例CS＋PR阶段均异常病例；GMs：全身运动；PR：单调性GMs；CS：痉挛同步性GMs。
2.3 GMs质量评估(扭动运动阶段)对运动发育结局的预测效度。GMs(PR＋CS)、GMs(PR)对高危儿运动发良迟缓及脑瘫预测的敏感度和阴性预测值较高，而GMs(CS)对高危儿运动发育迟缓及脑瘫预测的特异度、敏感度、阴性预测值均较高，见表2。
全身运动评估对于发育迟缓和脑瘫的预测效度比较(%)
全身运动评估对于发育迟缓和脑瘫的预测效度比较(%)
| 预测效度 | PR异常 | CS异常 | CS＋PR异常 | |||
|---|---|---|---|---|---|---|
| 运动发育迟缓 | 脑瘫 | 运动发育迟缓 | 脑瘫 | 运动发育迟缓 | 脑瘫 | |
| 敏感度 | 92.31 | 100 | 100 | 100 | 94.44 | 100 |
| 特异度 | 29.51 | 28.21 | 95.81 | 95.31 | 23.03 | 21.88 |
| 阳性预测值 | 8.51 | 0.71 | 38.46 | 30.77 | 11.04 | 2.60 |
| 阴性预测值 | 98.18 | 100 | 100 | 100 | 97.62 | 100 |
注：PR：单调性全身运动；CS：痉挛-同步性全身运动。
高危儿运动发育结局是目前人们关注的焦点，也是影响其远期预后及生存质量的重点问题。临床应用中，高危儿脑发育评估方法较为单一，主要是以头颅MRI为主，但头颅MRI价格较昂贵，对于患儿配合性要求较高，故较为局限[21]。振幅整合脑电图虽然可在一定程度上评估早产儿脑损伤程度及运动发育的近远期结局，但目前国内对于小胎龄早产儿早期应用及远期监测随访仍较少[22]。而GMs评估简单易行，被国外大量学者认为对预测运动发育结局有较高价值。大量文献报道，异常的自发性GMs是脑瘫最可靠的指标之一，GMs评估异常目前被认为可能是运动发育结局不良的标志[23]。因此，我们进一步探讨了GMs质量评估(扭动运动阶段)的目前应用状态及其评估的可信度是否对临床有较高价值。相比较于近年来多为对GMs不安运动阶段评估的研究，本研究侧重于高危儿运动发育早期的扭动运动阶段对神经运动发育结局的预测价值。
本研究显示，GMs(PR)对高危儿的运动发育迟缓及脑瘫结局预测的特异度、阳性预测值较低，分别为29.51%、8.51%和28.21%、0.71%，故在临床上对于此项检查结果，建议进一步联合其他神经运动检查方法做出准确评估。
牛文静[24]研究发现，GMs(CS)评估对高危儿脑瘫的预测特异度及阴性预测值较高，林星谷等[15]研究发现，GMs(CS)异常对高危儿运动发育结局的特异度及阳性预测值较高。本研究结果显示，GMs(CS)对高危儿的运动发育迟缓及脑瘫特异度、敏感度、阴性预测值均较高。由此可见，本研究结果与国内各位学者的研究结论基本一致。且研究结果将GMs(CS)针对于运动发育迟缓、脑瘫分别做预测效度分析，更为直观具体。研究结果显示GMs(CS)异常对于高危儿运动发育迟缓及脑瘫有较高的诊断价值，为临床不良运动结局的早期干预提供了一定依据。
张元铭等[25]研究发现，GMs扭动运动阶段异常对早产脑损伤高危儿运动发育结局异常的阴性预测值为92.40%，而林星谷等[15]研究发现其对早产高危儿运动发育结局异常预测的特异度较高。牛文静[24]研究发现，GMs(PR＋CS)对高危儿脑瘫的特异度为97.2%。本研究结果显示，GMs(PR＋CS)对高危儿的运动发育迟缓及脑瘫有很高的预测价值，其敏感度、阴性预测值均较高，分别为94.44%、97.62%和100%、100%。扭动运动(PR＋CS)与PDMS-2的一致性检验Kappa值为0.626(P<0.01)。既往的试验结果得出，GMs(PR＋CS)异常对高危儿预后有一定的预测价值，但联合分析的预测效度有所下降，而我们所得出的结论却与之不同，本研究结果证明GMs(PR＋CS)异常对高危儿的运动发育有较高预测价值，但相比于GMs(CS)异常的预测效度偏低，出现这样的差异性结果可能与试验结果的评定标准不一致有一定关系，有待进一步研究证实。
但GMs扭动运动阶段对于运动发育结局的评估仍存在一定的差异性，本研究中有1例GMs评估正常，12月龄时出现运动发育迟缓的情况。此外，在随访结果评估中，研究对象整体GMQ及FMQ多处于正常范围的中等及中等偏下水平，这是否与纳入研究对象以早产儿居多、家庭干预不足相关，仍有待于进一步证实。
综上，本研究发现痉挛-同步性GMs(CS)异常对高危儿脑瘫及运动发育迟缓的诊断预测价值较高，其余各项异常对高危儿运动发育结局预判具有一定参考价值。与以往研究结果相比，本研究将扭动运动阶段对于高危儿运动发育结局的价值进行了更深一步探讨，但是本研究也存在样本量不足、随访时间较短等问题，因而今后将加大研究样本量、延长随访时间，进一步细化分类运动发育结局，提高评估准确性，为临床诊断提供帮助。
所有作者均声明不存在利益冲突
