论著
婴幼儿腹股沟卵巢疝临床分析并文献复习
中华妇幼临床医学杂志(电子版), 2023,19(2) : 227-234. DOI: 10.3877/cma.j.issn.1673-5250.2023.02.015
摘要
目的

探讨女性婴幼儿腹股沟卵巢疝(IOH)的超声及临床特点,并进行文献复习。

方法

选择2020年12月21日于四川大学华西第二医院就诊的1例11个月20 d龄左侧IOH患儿(患儿1)为研究对象。采用回顾性分析法,收集患儿1超声及临床资料。对患儿1的超声及临床表现与治疗、预后等进行分析。以"卵巢疝""婴幼儿""超声""腹股沟""嵌顿疝""ovarian hernia""infant""ultrasound""inguen""incarcerated hernia"等为中、英文关键词,在中国知网、万方数据知识服务平台及PubMed数据库中,检索婴幼儿IOH患儿相关研究文献,文献检索时间设定为2010年1月1日至2022年12月31日。本研究遵循的程序符合2013年新修订的《世界医学会赫尔辛基宣言》要求。

结果

①患儿1因"左侧腹股沟区包块(IM)10+个月"于病例收集医院住院治疗。入院时,其双侧腹股沟彩色多普勒超声检查结果提示,双侧腹股沟疝(左侧疝内容物为卵巢及肠管、右侧疝内容物为肠管),双侧团块内均探及血流信号。对患儿1采取腹腔镜下双侧腹股沟疝修补术治疗后,第3天病情好转出院。②文献复习结果:根据本研究设定的文献检索策略,检索到超声诊断婴幼儿IOH相关研究文献为28篇,涉及68例≤6岁女性IOH患儿(患儿2~69)。加上患儿1共计69例患儿(患儿1~69)的临床资料分析如下。65例患儿的首发症状均为IM,4例伴反复哭闹不止。对69例患儿均采取手术治疗,术中证实67例为单侧IOH(33例合并卵巢嵌顿、3例合并输卵管疝、3例合并子宫疝、4例合并双侧卵巢和子宫疝入单侧腹股沟),2例为双侧IOH(均合并卵巢嵌顿)。术中发现卵巢组织坏死为13例[12例术前彩色多普勒超声提示腹股沟包块未见血流信号,仅1例可见;12例经手术切除卵巢,包括2例伴卵巢扭转者,1例未切除卵巢的后期超声随访结果显示,卵巢严重萎缩],其余56例患儿术中疝入腹股沟卵巢回纳后,预后良好。

结论

超声检查可辅助临床诊断婴幼儿IOH,其超声表现主要为腹股沟见卵巢样回声。手术治疗是该病患儿主要治疗方法。对于超声结果提示IM女婴,需警惕IOH可能,早诊断、早治疗婴幼儿IOH,可避免卵巢坏死,保护患儿卵巢功能。

引用本文: 秦茜羽, 唐英, 于珍, 等.  婴幼儿腹股沟卵巢疝临床分析并文献复习 [J/OL] . 中华妇幼临床医学杂志(电子版), 2023, 19(2) : 227-234. DOI: 10.3877/cma.j.issn.1673-5250.2023.02.015.
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腹股沟卵巢疝(inguinal ovarian hernia, IOH)常发生于女性婴幼儿,成年女性罕见,是指卵巢通过腹股沟管进入腹股沟区,可合并输卵管或子宫同时疝入腹股沟区[1]。胚胎时期,女性子宫圆韧带进入腹股沟,并伴随其周围腹膜延伸进入腹股沟管,形成鞘状突Nuck管。>95%胎儿的Nuck管在胎龄为36~40周闭合,少数于新生儿期闭合。对于新生儿期Nuck管尚未闭合者,当其腹压增大,卵巢可通过腹股沟内环口进入腹股沟,形成IOH[2,3],严重者可导致卵巢绞窄、扭转,导致其成年后发生不孕症[4]。本研究对1例婴幼儿IOH女性患儿术前超声检查及诊疗经过进行回顾性分析,并对近年女性婴幼儿IOH相关文献进行复习,旨在探讨婴幼儿IOH患儿的临床表现、超声检查和手术预后,为临床诊治该病患儿提供参考。现将研究结果报道如下。

1 资料与方法
1.1 研究对象

选择2020年12月21日于四川大学华西第二医院就诊的1例11个月20 d龄的左侧IOH女性患儿(患儿1)为研究对象。本研究遵循的程序符合2013年新修订的《世界医学会赫尔辛基宣言》要求。

1.2 方法
1.2.1 婴幼儿IOH诊断标准

目前临床对婴幼儿IOH诊断,主要根据临床表现及影像学检查结果进行诊断。该病患儿常以腹股沟区包块(inguinal mass, IM)就诊,超声诊断关键是确定疝内容物为卵巢[5]。婴幼儿IOH超声诊断标准:患儿取平卧位,完全暴露下腹部,超声检查腹股沟发现卵巢样回声包块,部分包块内存在无回声小囊泡,而同侧附件区未见卵巢[6]。若为单侧IOH,则可将腹股沟卵巢样包块,与对侧正常卵巢进行比较,这有助于超声诊断IOH[6]

1.2.2 文献检索策略

以"卵巢疝" "婴幼儿" "超声" "腹股沟" "嵌顿疝" "ovarian hernia" "infant" "ultrasound" "inguen" "incarcerated hernia"等为中、英文关键词,在中国知网、万方数据知识服务平台及PubMed数据库中,对超声诊断并经手术证实的≤6岁婴幼儿IOH患儿相关研究文献进行检索。文献检索时间设定为2010年1月1日至2022年12月31日。文献纳入标准:①发病年龄≤6岁无生殖系统畸形患儿;②IOH术前经彩色多普勒超声检查者;③经手术证实为IOH者;④临床病例资料齐全者。排除标准:①发病年龄>6岁有生殖系统畸形患儿;②IOH未经彩色多普勒超声检查者;③临床病例资料不全者。

1.2.3 研究方法

采用回顾性分析法,对患儿1的临床表现、超声检查结果、诊疗过程及预后情况等临床资料进行分析。根据本研究设定的文献检索策略,对检索到的有关≤6岁婴幼儿IOH患儿相关文献进行复习,总结该病患儿临床特点、超声表现、诊断及治疗方案。

2 结果
2.1 患儿1病史采集与入院时体格检查及相关实验室检查结果

本研究患儿1为11个月20 d龄女婴,因"左侧IM 10+个月",2020年12月21日于病例收集医院住院治疗。患儿1系G1P1,足月儿,出生时无IM,10+个月前偶然发现IM,哭闹时包块出现或增大,平卧休息时包块缩小或消失,未针对包块进行相关治疗。患儿无发热、气促、腹痛、腹泻、便血等表现。父母身体健康,否认近亲结婚、家族遗传病史。患儿1入院时相关检查结果如下。基本生命体征及心、肺查体未见异常,腹部柔软、不膨胀,肠鸣音正常,左侧腹股沟区可扪及一卵石大小包块,包块对应表面皮肤无红肿,哭闹及用力时包块明显,安静及平卧时包块可自行回纳,未发生嵌顿,包块透光实验呈阴性。血清天冬氨酸氨基转移酶水平为48 U/L,乳酸脱氢酶水平为407 U/L,半胱氨酸蛋白酶抑制剂C为1.23 mg/L,碱性磷酸酶为299 U/L,均较正常值增高,球蛋白为18.4 g/L,血清前白蛋白为191 mg/L,均较正常值降低;输血免疫全套、凝血功能筛查及血常规检查等其他实验室检查结果,均未见异常。

2.2 患儿1入院时彩色多普勒超声检查结果

患儿1入院时双侧腹股沟彩色多普勒超声检查结果显示:左侧腹股沟查见不均质弱回声团块,大小约为2.3 cm×1.4 cm×2.2 cm,其内可见卵巢样回声,向上疝入腹腔,疝入腹腔入口宽度约为0.7 cm,团块内探及血流信号。右侧腹股沟区查见不均质弱回声团团块,大小约为1.6 cm×1.0 cm×1.4 cm,可见团块蠕动,向上疝入腹腔,疝入腹腔入口宽度约为0.8 cm,团块内探及血流信号。对患儿1的超声诊断为左侧腹股沟疝(疝内容物为卵巢及肠管)与右侧腹股沟疝(疝内容物为肠管)。患儿1左、右侧腹股沟彩色多普勒超声检查结果,分别见图1图2

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图1
患儿1(女性,11个月20 d龄)入院时左侧腹股沟彩色多普勒超声检查结果(图1A:彩色多普勒超声提示左侧腹股沟不均质弱回声团块,其内可见卵巢;图1B:彩色多普勒超声提示弱回声团块内可见血流信号;图1C:彩色多普勒超声提示团块向上与疝入腹腔,疝入腹腔入口宽度约为0.7 cm)
图2
患儿1(女性,11个月20 d龄)入院时右侧腹股沟彩色多普勒超声检查结果(提示右侧腹股沟不均质弱回声团块,可见蠕动,向上疝入腹腔,疝入腹腔入口宽度约为0.8 cm)
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图1
患儿1(女性,11个月20 d龄)入院时左侧腹股沟彩色多普勒超声检查结果(图1A:彩色多普勒超声提示左侧腹股沟不均质弱回声团块,其内可见卵巢;图1B:彩色多普勒超声提示弱回声团块内可见血流信号;图1C:彩色多普勒超声提示团块向上与疝入腹腔,疝入腹腔入口宽度约为0.7 cm)
图2
患儿1(女性,11个月20 d龄)入院时右侧腹股沟彩色多普勒超声检查结果(提示右侧腹股沟不均质弱回声团块,可见蠕动,向上疝入腹腔,疝入腹腔入口宽度约为0.8 cm)
2.3 患儿1诊疗过程及随访结果

对患儿1完善术前相关检查并排除手术禁忌证,于监护人知情同意、签署手术同意书后,于2020年12月23日进行腹腔镜下双侧腹股沟疝修补术。让患儿1取仰卧位,常规消毒铺巾后,取脐部上、下缘小切口,建立气腹,二氧化碳(CO2)流量为5 L/min,维持气腹压力为8~10 mmHg(1 mmHg=0.133 kPa), Trocar(Trocar直径为5 mm)穿刺,分别置入腹腔镜30°镜头及操作钳。术中于腹腔镜下发现患儿1双侧内环口未闭(直径约为1 cm),形成疝囊,左侧腹股沟疝内容物为卵巢,轻柔还纳左侧卵巢后,进行左侧腹股沟斜疝修补术,具体操作如下。经左侧内环口体表投影处,用带2-0#丝线穿刺导引针,于内环口腹膜外内侧潜行半圈,将丝线送入腹腔,导引针退至腹膜外层,沿内环口外侧潜行半圈,将腹腔内丝线勾住,牵出体外;收紧缝线,双重打结;再次确认内环口已被结扎。术中发现患儿1右侧腹股沟疝内容物为肠管,将其还纳于腹腔后,采用与左侧相同方法进行右侧腹股沟斜疝修补术,手术顺利,右侧卵巢及双侧输卵管位置均正常。患儿1术后诊断为:双侧腹股沟斜疝(左侧为卵巢疝,右侧疝内容物为肠管)。术后对患儿1采取适量补液治疗,无发热、腹痛、少尿、吐泻、嗜睡等表现,精神状态好,复查血常规及相关辅助检查结果,均未见异常,于术后3 d出院。出院后于2021年1月27日于病例收集医院小儿外科门诊随访结果显示,未见双侧腹股沟斜疝复发。

2.4 文献复习结果

根据本研究设定的文献检索策略,检索到超声诊断婴幼儿IOH相关研究文献为28篇,涉及68例≤6岁婴幼儿女性IOH患儿(患儿2~69)。对患儿1及患儿2~69共计69例患儿临床资料分析如下。这69例患儿中,65例首发症状为IM,4例伴反复哭闹不止;彩色多普勒超声提示IM无血流信号者为15例,有血流信号者为54例;对69例均采取手术治疗,术中证实67例为单侧IOH(33例合并卵巢嵌顿、3例合并输卵管疝、3例合并子宫疝、4例合并双侧卵巢和子宫疝入单侧腹股沟),2例为双侧IOH者(均合并卵巢嵌顿)。术中发现卵巢组织坏死为13例(12例术前彩色多普勒超声提示包块内未见血流信号,仅1例可见;12例经手术切除卵巢,包括2例伴卵巢扭转者,1例未切除卵巢的后期超声随访结果显示,卵巢严重萎缩),其余56例患儿术中疝入腹股沟卵巢回纳后,预后良好。69例年龄≤6岁婴幼儿IOH患儿的临床资料,见表1

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表1

本研究69例年龄≤6岁IOH患儿的临床资料比较

表1

本研究69例年龄≤6岁IOH患儿的临床资料比较

编号第1作者,发表年年龄例数首发症状IOH位置aIOH内容物bCDFI(IM)预后c
患儿1本研究11.6个月1左侧IM左侧卵巢及肠管
患儿2刘晓梅[7],20215个月1rIM左侧卵巢
患儿3刘晓梅[7],20216岁1rIM(触痛)右侧卵巢
患儿4李秋洋[8],202145 d1哭闹+IM左侧卵巢
患儿5林艺霞[9],20202岁1iIM疼痛2 d左侧卵巢伴嵌顿
患儿6刘莱[10],201942 d1哭闹+rIM(1 d)右侧卵巢
患儿7公海童[11],201940 d1哭闹+iIM(5 d)右侧卵巢及输卵管
患儿8、9公海童[11],2019<1岁2rIM左侧卵巢
患儿10宋建[12],20191岁1rIM(7 d)左侧卵巢及子宫
患儿11李倩[13],20173个月1哭闹+iIM(3 d)右侧卵巢伴嵌顿卵巢坏死
患儿12唐琪[14],201742 d1哭闹+IM(质硬)双侧卵巢伴嵌顿
患儿13邱均钰[15],20162 d1IM(1 d)左侧卵巢及输卵管
患儿14张展[16],20153个月1哭闹+iIM(1 d)右侧卵巢及子宫
患儿15~40梁阔鹏[17],201416 d至3岁26IM(23例),哭闹+无IM(3例)右、左及双侧各为16、9及1例卵巢伴嵌顿(26例),卵巢周围积液(18例)有、少及无各为9、13及4例好(22例),卵巢坏死(4例)
患儿41~51林芸[5],201330 d至1.5岁11IM(伴或不伴腹痛)左、右侧各为7、4例卵巢(6例),卵巢伴嵌顿(3例),子宫圆韧带囊肿及肠管(各1例)无、有各为5、6例好(9例),卵巢坏死(2例)
患儿52高宇[18],201053 d1哭闹+拒食右侧卵巢
患儿53丁维娜[19],201742 d1iIM(2 d)右侧卵巢
患儿54刘菊先[20],20112个月1iIM+哭闹右侧卵巢及子宫
患儿55袁丹丹[21],2021142 d1iIM(1 d)左侧卵巢
患儿56Kumar[22],20204个月1IM左侧双侧卵巢及子宫
患儿57Lee[23],201510个月1IM右侧卵巢
患儿58李开文[24],201155 d1IM(1 d)右侧卵巢卵巢坏死
患儿59Okada[25],20121个月1iIM左侧双侧卵巢及子宫
患儿60Amreen[2],202042 d1iIM右侧卵巢
患儿61Choi[26],201615 d1iIM右侧卵巢伴嵌顿卵巢坏死
患儿62Meena[27],20173个月1rIM左侧双侧卵巢及子宫
患儿63Aydin[28],20137个月1哭闹+IM+红斑左侧卵巢伴扭转卵巢坏死
患儿64曾璀[29],202245 d1IM(15 d,逐渐增大)右侧双侧卵巢及子宫
患儿65Albuainain[30],20217 d1iIM(数小时)右侧卵巢伴扭转、输卵管卵巢坏死
患儿66Saguintaah[31],202249 d1IM右侧卵巢
患儿67Saguintaah[31],20222个月1IM(局部炎症)左侧卵巢卵巢坏死
患儿68Saguintaah[31],20226个月1iIM(1个月)右侧卵巢卵巢坏死
患儿69Kaya[32],201462 d1IM右侧卵巢

注:a指术中证实卵巢疝入腹股沟位置;b指术前超声检查提示疝内容物;c预后中"好"是指术后卵巢复位并恢复血供,无坏死。IOH为腹股沟卵巢疝。CDFI为彩色多普勒血流显像,IM为腹股沟区包块,iIM为不可复性腹股沟区包块,rIM为可复性腹股沟区包块

3 讨论
3.1 婴幼儿IOH患儿的临床特点

婴幼儿腹股沟可疝入网膜脂肪、肠管、卵巢、囊肿、输卵管和膀胱等,在极少数情况下,女性婴幼儿双侧卵巢、子宫及输卵管同时疝入腹股沟,双侧卵巢也可能同时疝入单侧腹股沟,通常表现为腹股沟或阴唇部包块,伴或不伴疼痛[22]。本研究患儿1首发症状为IM,文献复习纳入的68例IOH患儿中,64例首发症状为IM。由此可见,婴幼儿IOH患儿多以扪及IM为首发症状,若疝内容物体积较小,IM不明显,易被临床漏诊。对于年龄较小的IM不明显患儿,可于患儿哭闹时观察IM情况;对于年龄稍大患儿,可以让其站立、咳嗽、跳跃或用力做Valsalva动作,增大腹压使IM通过腹股沟外环凸显[23]。若疝内容物不能回纳,较长时间嵌顿,可能出现包块表面皮肤发热、红肿、疼痛等,甚至疝内容物缺血、坏死。疝内容物为肠管或大网膜时,可尝试手法复位,但是若疝内容物为卵巢,则需采取手术治疗[7]

婴幼儿IOH患儿的主要治疗方法,是通过手术将疝入腹股沟的卵巢还纳至骨盆,结扎疝囊口,尽可能保护卵巢功能。本研究纳入的69例卵巢疝患儿中,均采取手术治疗,其中5例为开放性手术,4例为经腹腔镜手术,其余未报道具体手术方式。患儿1经腹腔镜下腹股沟斜疝修补术治疗后,恢复良好,后期随访未见IOH复发。文献报道,采取腹腔镜手术治疗婴幼儿IOH患儿安全、可行,与开放性手术相比,腹腔镜手术具有缩短手术时间、减少麻醉药物剂量、术中可探查患儿对侧内环口、术后患儿恢复更快且瘢痕更小、并发症少及复发率更低等优势[28]。临床应该结合患儿具体情况,个性化选择合适手术方式,对于心、肺功能差或者合并严重腹胀等IOH患儿,则应考虑采取开放性手术治疗。

婴幼儿IOH嵌顿,可增加卵巢扭转风险,卵巢持续性血流和淋巴回流受阻及疝囊压力逐渐增大,可导致卵巢坏死[26]。本研究患儿1虽然双侧腹股沟均有疝囊,但右侧疝内容物仅为肠管,左侧疝内容物为卵巢,未发生嵌顿,无血运障碍,术后预后好。本研究纳入的69例患儿中,67例为单侧IOH(33例合并卵巢嵌顿、3例合并输卵管疝、3例合并子宫疝、4例合并双侧卵巢和子宫疝入单侧腹股沟),2例为双侧IOH(均合并卵巢嵌顿)。由此可见,婴幼儿IOH多发生于单侧腹股沟区,极少情况下出现双侧卵巢同时疝入一侧腹股沟区,甚至同时合并子宫和输卵管疝。对于单纯IOH或卵巢疝合并子宫疝、输卵管疝患儿,临床早发现、早治疗,避免卵巢缺血、坏死,术后多预后良好。

3.2 婴幼儿IOH患儿的彩色多普勒超声检查

本研究纳入的69例婴幼儿IOH患儿中,1例术前彩色多普勒超声提示疝内容物为子宫圆韧带囊肿,而术中确诊疝内容物为卵巢及卵巢囊肿,1例术前彩色多普勒超声提示疝内容物为肠管,而术中确诊疝内容物为卵巢与肠管,其余67例术前彩色多普勒超声均提示疝内容物为卵巢;术前彩色多普勒超声检查提示腹股沟团块内无血流信号的15例患儿中,12例术中确诊卵巢坏死,3例术中解除卵巢嵌顿后恢复血供,预后良好,术前彩色多普勒超声提示团块内有血流信号的54例患儿中,53例预后良好,1例伴有卵巢扭转,术中发现卵巢坏死并予以切除。由此可见,彩色多普勒超声检查在术前确定婴幼儿IOH疝囊及其内容物方面准确性较高,使用高频、高分辨率探头,可以清晰显示椭圆形卵巢内窦卵泡回声,采用彩色多普勒超声检查还可有效评估腹股沟团块血供情况,协助判断患儿病情严重程度。若腹股沟团块内无血流信号,则需警惕合并卵巢嵌顿、绞窄等缺血性坏死可能;若团块内有血流信号,也不能完全排除合并卵巢扭转、嵌顿等可能,不完全或间歇性卵巢扭转可表现为动、静脉血流正常或增加[33]

临床诊断婴幼儿IOH患儿的首选辅助检查方法为超声检查(线阵探头),其对婴幼儿IOH患儿的诊断敏感度为66%~100%[6]。采用超声高频探头,患儿取平卧位,对其腹股沟区局部包块处进行检查,观察包块回声、边界、形态、是否与腹腔相通及其毗邻结构等,以及子宫及其附件区,若卵巢疝入腹股沟,则盆腔内正常附件区未见卵巢。

婴幼儿IOH患儿多表现为腹股沟区出现包块,若发生卵巢嵌顿则包块不可回纳,并逐渐坏死,甚至需切除卵巢。该病患儿经及时手术治疗,回纳卵巢并修补疝囊,多预后较好。相比MRI及CT,超声检查更方便、安全、无辐射危害,不仅可快速判断腹股沟疝内容物是否含有卵巢、子宫和输卵管,而且可通过彩色多普勒超声了解IM为血供情况,为判断患儿预后提供参考。采用超声检查可帮助临床早诊断、早发现婴幼儿IOH患儿,为临床及时采取相应措施提供参考,保护患儿卵巢功能。

利益冲突
利益冲突

所有作者声明无利益冲突

秦茜羽,唐英,于珍,等.婴幼儿腹股沟卵巢疝临床分析并文献复习[J/OL].中华妇幼临床医学杂志(电子版), 2023, 19(2):227-234.

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