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孕妇31岁，孕1产0，因"血压升高2月余"，间断下腹痛5 h余，于2018年1月9日入住河北医科大学第二医院产科。患者平素月经规律，末次月经2017年4月13日，预产期2018年1月20日。2个多月前于当地医院产前检查发现血压升高，为140/90 mmHg(1 mmHg＝0.133 kPa)，伴双下肢水肿，未予治疗；后多次监测血压为160/110 mmHg，于2017年12月3日至10日住院治疗，给予解痉、降压、促胎肺成熟等综合治疗，病情好转出院。入院查体：血压155/100 mmHg，无胸闷气短不适，心肺未见明显异常，双下肢水肿(＋)。产科检查情况：宫高31 cm，腹围107 cm，胎方位为枕左前，胎心音142次/min，可触及宫缩，子宫张力不大。出口横径8.5 cm，耻骨弓90 °。阴道检查：阴道通畅，宫颈软，宫口开大2 cm，头先露坐骨棘上3 cm，未扪及海绵状及条索状组织，骶尾关节活动，双侧坐骨棘平，骶凹形态好。12月9日查血常规，血红蛋白为81 g/L。入院诊断为：(1)孕1产0孕38＋3周，枕左前位，临产；(2)重度子痫前期；(3)妊娠合并贫血。入院后急行超声检查，提示(1)宫内孕单活胎，枕左前位；(2)脐带绕颈一周；(3)胎盘下缘胎盘实质内靠近胎盘宫壁间低回声区待诊(胎盘早剥？)；(4)胎儿超声孕周与临床孕周不相符，待诊。补充诊断：胎盘早剥。向患者及家属交代病情后行急症子宫下段剖宫产术。术中所见：清亮腹水约400 ml。羊水I°粪染，量约500 ml，以枕左前位娩一男婴，脐带绕颈3周，断脐后松解脐带，清理呼吸道。新生儿头颅左侧顶骨可见颅骨凹陷，范围约1.5 cm×2 cm，向内凹陷深约1 cm，凹陷处表面皮肤未见异常，无肿胀，无皮肤破损，余外观未见明显异常。新生儿出生体重2750 g，Apgar评分1、5和10 min分别为9分、10分、10分。子宫收缩好，胎盘胎膜完整。胎盘母面近胎盘边缘见一6 cm×5 cm大小压迹，位于脐带插入部，胎盘边缘可见大小约6 cm×3 cm×2 cm陈旧性血块，色灰黄，脐带长60 cm，边缘附着，无扭转。新生儿查体：足月儿外貌，前囟平坦，左侧颅骨可见一范围约1.5 cm×2 cm颅骨凹陷，深约1 cm；双肺呼吸音清，未闻及干湿性啰音；心律齐，心音有力，各瓣膜听诊区未闻及杂音；腹软，脐带无渗血及渗液；四肢活动自如，肌张力不高。联系新生儿科及神经外科医师会诊，新生儿医师嘱积极喂养，监测血糖。神经外科医师查体：囟门张力不高，建议密切观察，保守治疗，若长时间颅骨凹陷无缓解，建议门诊就诊。新生儿出生后第2天，监测经皮胆红素值增高、皮肤黄染，转入新生儿科，测定经皮胆红素：136.8 μmol/L，C-反应蛋白：10.2 mg/L，初步诊断为：(1)新生儿黄疸；(2)新生儿感染；(3)左侧颅骨凹陷。头颅CT检查示：两侧额顶叶白质密度减低，CT值为10～14 HU；脑干形态正常，未见变形、受压；脑室系统未见扩大、变形，脑室内无异常密度，脑沟、脑裂及所见脑池无变形与变窄，中线结构居中；左侧顶骨向内凹陷，骨质欠连续(图1)，建议进一步磁共振成像检查。给予光疗、抗感染治疗及维生素K1预防出血等治疗，患者及家属拒绝MRI及应用脑神经营养药物，新生儿共计住院5 d，病情好转随母出院。患者术后第5天出院，出院时无头晕、心慌不适，子宫复旧好，腹部伤口无红肿及渗液，阴道少量血性恶露，无异味。产妇出院诊断：(1)重度子痫前期；(2)胎盘早剥；(3)妊娠合并贫血；(4)宫内孕38＋3周第一胎，已分娩；(5)脐带缠绕。新生儿出院诊断：(1)新生儿黄疸；(2)新生儿感染；(3)左侧颅骨凹陷。新生儿出院后定期随访，无任何临床症状，未行任何处理，生后4个月后颅骨凹陷区域恢复正常。
新生儿颅骨骨折临床罕见。颅骨骨折以线性骨折最常见，其次是凹陷性骨折，偶见粉碎性骨折。颅骨发生骨折时，如颅骨外板的塌陷程度超过颅骨内板的平面，称为颅骨凹陷性骨折，可单独存在或与线状骨折合并发生。新生儿颅骨薄而柔软，骨化尚不完全，颅骨弹性大，可塑性很强，其凹陷性骨折和长骨的青枝骨折相似，骨折处保持骨连续性。新生儿颅骨骨折多发生于自然分娩者，剖宫产儿临床少见。据报道，每10 000个活产婴儿中就有1～2.5名新生儿发生先天性颅骨凹陷[1]。
阴道分娩过程中，胎头在产道中均匀受压易出现颅缝重叠，而不是颅骨骨折。而当颅骨受压不均匀时，生产过程中胎儿头部受狭窄骨盆突出部位(如骶岬、耻骨联合等)过度压迫，徒手旋转胎头或使用产钳、胎头吸引器及牵引用力不当等情况时，就有可能发生新生儿颅骨凹陷性骨折。
剖宫产的新生儿也有可能发生颅骨凹陷性骨折。有研究报道，母亲孕期子宫肌瘤可导致新生儿颅骨长期受压而出现凹陷性骨折，其机制相当于机械作用[2]。双胎妊娠[3]、宫内胎儿肢体[4]等原因也可导致新生儿颅骨凹陷。另外，剖宫产手术准备不充分，特别是急诊手术时，因争取抢救时间，用力不当以及手术切口过小或麻醉不充分，腹部肌肉紧张均可影响胎儿的顺利娩出，并且在新生儿早产、低钙等情况下颅骨尤为薄弱，稍用力即可发生骨折。另有专家称，一些病理原因(如成骨不全、骨骼发育不良、胶原蛋白疾病和先天性佝偻病)的胎儿均有可能发生颅骨凹陷性骨折[5]。本例新生儿经剖宫产出生，孕妇否认创伤史，但入院时已经临产，推测其发生颅骨凹陷性骨折的病因可能与骨性产道挤压、宫内肢体压迫颅骨有关。
Dupuis等[6]指出，颅骨凹陷性骨折可见于剖宫产和手术助产，且手术助产颅骨凹陷性骨折发生率较高，与颅内损伤密切相关，可造成长期的严重神经功能障碍，但发生率低，只有约4%的病例发生。Loire等[7]也认为新生儿颅骨凹陷性骨折常见于第二产程的器械助产，但也可由宫内因素导致。当胎儿头部作用于母体骨质结构，母体腹部外伤及创伤性分娩均可导致胎儿发生颅骨凹陷性骨折。
对于新生儿颅骨凹陷骨折的治疗，一部分学者建议采用保守治疗或者使用真空吸引器等非手术方法治疗。
非手术治疗即保守治疗，是对新生儿凹陷性骨折暂时不进行处理，定期于医院复查。新生儿时期全身各系统处于迅速发育阶段，颅骨的迅速生长发育以及新生儿哭啼等因素可对颅骨重塑产生重要作用。一般认为颅骨凹陷深度不超过0.5 cm，无临床症状者可自行复位，不需特殊处理；但当凹陷深度大于0.5 cm时，脑组织损伤的风险增加[8]。Lim等[9]报道的一例剖宫产出生的早产儿，其右颞顶部区有一3 cm×3 cm×0.5 cm凹陷，行脑部CT扫描排除颅内血肿等异常后进行保守治疗，随访观察自发性凹陷骨折复位，且无神经后遗症表现。朱铭等[10]随访观察的12例颅骨凹陷患儿其深度均小于1 cm，面积约3 cm×3 cm，保守治疗4周内也均自行复位，且随访至2年半时间均未产生后遗症。同样，崔爱民和崔颖[11]随访观察一例直径约3～4 cm，深约1 cm的颅骨凹陷骨折患儿，生后1个月颅骨形态开始恢复，4个月时恢复正常。Agrawal等[12]随访观察的1例患儿，其颅骨凹陷直径约4 cm，深约1 cm，在保守治疗6个月后凹陷骨折区域自行复位，但其同时也指出，一般较大且凹陷较深的新生儿颅骨凹陷骨折需要手术治疗。Hanlon等[13]报道1例颅骨凹陷范围为4 cm×4 cm的患儿，随访4个月其颅骨凹陷区域自行复位。上述报道均对保守治疗的效果做出肯定。
而Vidal等[14]认为可进一步放宽指征，对于新生儿先天性颅骨凹陷的深度小于2 cm，无局部水肿或血肿，无神经系统异常表现时，也应采用保守治疗。Addioui等[15]也推荐对无症状的颅骨凹陷性骨折的一岁龄以下患儿可采用保守治疗，定期随访观察。但目前关于保守治疗的标准尚无明确定论，也不能确定所有颅骨凹陷骨折均能自行复位，其期待时间也尚存争议。
除保守治疗外，对于凹陷面积较大及较深的患儿，有学者推荐可通过采用产科真空吸引器或吸奶器进行吸引复位治疗。Hung等[2]对25例颅骨凹陷患儿进行研究，并对凹陷深度小于0.5 cm的11例患儿采取保守治疗，其中8例患儿在1至6个月恢复正常，对于凹陷深度大于0.5 cm或直径大于2 cm的14例患儿进行吸引复位，其中13例完全康复，该研究指出真空吸引复位可迅速恢复较大及较深的颅骨凹陷，且未增加风险。Tysvaer和Nysted[16]也推荐在进行手术干预治疗前可尝试通过使用产科真空吸引器进行复位，并指出其对婴幼儿创伤较小，肯定其技术上的可行性。Amin等[3]使用产科真空吸引器对双胎妊娠中一例新生儿颅骨凹陷性骨折进行治疗，其效果满意且无并发症发生。李继东等[17]也通过真空吸引器对8例颅骨凹陷性骨折患儿进行治疗，并于术后随访，效果满意。Mastrapa等[18]使用吸奶器进行治疗的5例颅骨凹陷骨折患儿也均获满意结果，其凹陷骨折区域被成功恢复到正常位置，且无并发症产生。同样，Kim等[19]也对吸奶器进行凹陷骨折复位进行肯定。上述研究指出产科真空吸引器或吸奶器吸引进行颅骨凹陷骨折区域的复位可能是一种简单、安全、满意的治疗方法。但有学者担心操作过程中对患儿头部产生牵拉作用，存在硬脑膜静脉破裂出血风险，尽管国内外学者对牵引力的压力值及作用时间进行了说明，但操作过程中仍存在不可预知的风险。
相对于保守治疗，有学者指出在保守治疗期间脑组织会受到一定程度的压迫，而新生儿期及婴儿期又是脑组织发育的关键时期，保守治疗期间容易造成脑组织软化，导致癫痫及远期的神经功能障碍；另一方面，保守治疗时间通常较长，易导致患儿家属的焦虑，担心患儿预后问题，增加心理负担。而手术治疗往往住院时间短，可迅速还原患儿颅骨结构，提供脑组织正常发育的空间。另外有学者称从美容角度也推荐手术治疗。Dharmaraj等[20]认为当骨折凹陷深度超过2 cm时，可考虑手术行骨折复位。Zalatimo等[21]采用经皮螺钉抬高凹陷性骨折区域进行复位，无不良反应，并发症发生率及麻醉风险低。López-Elizalde等[22]通过使用新的医疗器械也成功对颅骨凹陷骨折进行了复位。孙宁等[23]对36例颅骨凹陷新生儿进行手术复位，术后随访无神经系统异常，但手术治疗过程中存在麻醉及与颅骨手术相关的风险。Veeravagu等[24]介绍了通过开颅手术及应用网片颅骨成形术来治疗颅骨凹陷性骨折，术后随访未遗留神经系统疾病。
综上所述，对于发生颅骨凹陷性骨折的新生儿，如果无特殊神经功能障碍，可考虑在手术干预前给予充分时间观察其是否可自行复位，但需告知当颅骨凹陷面积大且较深时，保守治疗期间可能对新生儿脑组织产生压迫，导致癫痫或永久性神经功能障碍。因此，可通过使用产科真空吸引器等进行复位，但存在硬脑膜静脉破裂出血风险，操作过程需谨慎。而对保守治疗期间出现神经系统症状及存在手术指征的颅骨凹陷骨折患儿，建议积极采用复位术治疗。
