病例报告
误诊为溃疡性结肠炎的帽状息肉病一例
中国临床案例成果数据库, 2022,04(1) : E00284-E00284. DOI: 10.3760/cma.j.cmcr.2022.e00284
摘要
病史摘要

患者,男性,28岁,因"间断大便带血十余年"就诊。患者10年前于外院诊断为"溃疡性结肠炎",后间断按溃疡性结肠炎治疗,2周前再次出现大便带血,遂接受EMR手术治疗,回顾病史时发现病人有脱肛史,最终经病理确诊为帽状息肉病。

症状体征

大便隐血试验阳性,余检查未见明显异常。

诊断方法

结合患者多年脱肛史,最终由病理检查确诊为帽状息肉病。

治疗方法

患者于2021年1月接受直肠脱垂手术。

临床转归

术后一般情况良好,随访8个月,进食、生活、工作正常。

适合阅读人群

病理科;消化内科,胃肠外科

引用本文: 路畅, 史磊, 李加美. 误诊为溃疡性结肠炎的帽状息肉病一例 [J/OL] . 中国临床案例成果数据库, 2022, 04(1) : E00284-E00284. DOI: 10.3760/cma.j.cmcr.2022.e00284.
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帽状息肉病(Cap polyposis,CP)是一种比较少见的结直肠良性病变,因其表面有脓性渗出液覆盖的肉芽组织形成"帽状"特征而得名。该病是Williams等人于1985年最先提出的[1],可见于各个年龄段,病因尚不明确,可能与肠管黏膜脱垂所产生的机械刺激有关,目前文献报道不超过100例[2],容易漏诊和误诊,与溃疡性结肠炎及结直肠其他常见疾病难以鉴别。本文现报道1例被误诊为溃疡性结肠炎10年的帽状息肉病病例,旨在提高临床及病理医生对该病的认识和了解,避免误诊及漏诊发生。

临床资料
一、一般资料

患者男性,28岁,因"间断大便带血十余年"来我院就诊。患者于2010年6月初次就诊,自述无明显诱因出现间断大便带血半年,覆于大便表面,多为鲜血,偶有少量脓液,偶有腹胀,期间患者多次行胃肠镜检查,诊断为溃疡性结肠炎,间断使用美沙拉嗪栓及其他抗炎治疗药物,2周前患者再次出现大便带血、腹胀,无恶心、呕吐,无腹痛,无呕血、黑便,无里急后重感,复查胃镜显示距肛门5cm和8cm处见多发性息肉。患者自发病以来,一般情况良好,体格检查未见明显异常。患者否认糖尿病、冠心病、高血压等慢性疾病史,个人史、家族史无特殊。

二、检查

入院前多次外院肠镜及病理检查:2010年6月初次就诊,肠镜检查示:直肠黏膜近肛管黏膜糜烂、充血、脓性分泌物附着以及多发息肉样隆起,病理显示:送检黏膜渗出性坏死,部分脱落并见部分增生肉芽组织。2010年8月第二次就诊,外院肠镜示:距离肛门口15cm以下直肠黏膜充血,距离肛门口8cm,6cm及3cm直肠见3枚直径大小1.5cm-2.0cm息肉样隆起,表面充血糜烂。于8cm息肉样隆起处取活检2点,病理示炎症性息肉,诊断为溃疡性结肠炎,应用复方黄柏液灌肠;2011年4月第三次就诊,外院复查肠镜示:距离肛门口8cm直肠见两处面积约1.0cm×1.2cm的粟米样隆起,取活检3点,病理示直肠黏膜急慢性炎,临床诊断直肠炎,继续应用复方黄柏液灌肠。2012年7月第四次就诊,外院肠镜示:距离肛门口7-5cm以下直肠粟粒样微隆起,病理示黏膜慢性炎,临床诊断为慢性直肠炎,给予复方黄柏液灌肠。2013年7月第5次就诊,外院肠镜示:距离肛门口8cm直肠见片状粟米样隆起,病理示慢性炎伴肉芽组织增生。临床诊断为慢性直肠炎,继续给予复方黄柏液灌肠。2017年8月第6次就诊,外院肠镜示:距离肛门口5cm直肠片状黏膜微隆起,表面充血糜烂,活检病理显示肉芽组织急慢性炎;2018年7月第7次就诊,外院肠镜示:直乙交界黏膜水肿,距肛门口5cm直肠见2处簇状息肉样隆起,该处取病理示:炎性息肉,伴肉芽组织增生,临床诊断为溃疡性结肠炎,应用美沙拉嗪栓治疗。

我院两次肠镜检查:2020年9月,来我院复诊,肠镜示:肛门口松弛,距肛门8cm以下直肠散在点状充血糜烂(图1A),5cm以下直肠散在大小形态各异的簇状息肉(图1B,C),息肉之间肠黏膜大致正常(图1D),表面充血糜烂,延续至齿状线处。病理示黏膜慢性活动性炎伴糜烂及炎性息肉形成。2020年10月,再次来我院就诊,肠镜示:距肛门15cm以下直接黏膜散在点状充血糜烂,8cm以下直肠散在大小形态各异的结节样隆起(图2A, B),表面充血糜烂,溃疡形成。两处息肉样结节行EMR诊断性切除送病理。

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图1
我院第一次就诊时内镜及病理结果 A:8cm直肠见散在点状充血糜烂;B和C:5cm直肠散在大小形态各异的簇状息肉;D:息肉之间肠黏膜大致正常;E、F:息肉表面覆炎性渗出物,下面为炎性肉芽组织,未见隐窝腺体 E图HE×40;F图 HE×200倍
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图1
我院第一次就诊时内镜及病理结果 A:8cm直肠见散在点状充血糜烂;B和C:5cm直肠散在大小形态各异的簇状息肉;D:息肉之间肠黏膜大致正常;E、F:息肉表面覆炎性渗出物,下面为炎性肉芽组织,未见隐窝腺体 E图HE×40;F图 HE×200倍
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图2
第二次我院就诊时内镜及病理结果 A、B:8cm以下直肠散在大小形态各异的结节样隆起,表面充血糜烂,溃疡形成;C、D:息肉表面糜烂,纤维素渗出物、炎症细胞、肉芽组织成帽状结构,下方隐窝明显拉长扩张或囊性扩张,隐窝内黏液分泌过多 HE×100
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图2
第二次我院就诊时内镜及病理结果 A、B:8cm以下直肠散在大小形态各异的结节样隆起,表面充血糜烂,溃疡形成;C、D:息肉表面糜烂,纤维素渗出物、炎症细胞、肉芽组织成帽状结构,下方隐窝明显拉长扩张或囊性扩张,隐窝内黏液分泌过多 HE×100

我院两次病理检查:第一次我院EMR切除:巨检:息肉样组织3枚,直径0.3-0.6 cm,表面糜烂,灰红色质软,无蒂。镜检:息肉表面覆炎性渗出物,下面为炎性肉芽组织,未见隐窝腺体(图1E,F),诊断为炎性息肉。第二次我院EMR切除:巨检:EMR切除息肉样组织2枚,直径0.5-0.8 cm,无蒂,表面覆渗出物。镜检:病变呈明显的息肉样隆起,表面糜烂,纤维素渗出物、炎症细胞、和肉芽组织形成"帽状"结构,下方隐窝明显拉长扩张或囊性扩张,隐窝内黏液分泌过多(图2C,D),富含毛细血管的肉芽组织引起固有层纤维肌性闭塞。病理诊断:直肠黏膜慢性活动性炎伴糜烂及炎性息肉形成。

实验室检查:大便隐血试验阳性,血常规、肝功生化、凝血六项及肿瘤标志物检查均无异常;Hp抗体及毒力检测阴性;13C呼气试验阴性;结核菌素T细胞检测阴性;EBV-DNA定量<5000拷贝/ml,CMV-DNA定量<500拷贝/ml;肛拭子衣原体及HPV检测阴性;HIV检测阴性。超声影像学及其他检查均无异常。

三、诊断

患者10年间多次肠镜及病理检查一直诊断为溃疡性结肠炎,间断辅以抗炎药物治疗,效果欠佳,回顾肠镜检查及EMR治疗时,发现患者肛门十分松弛,详细追问病史发现,患者有23年直肠脱垂病史,遂对溃疡性结肠炎的诊断质疑。随后病理消化亚专科医生回顾病理切片,最终诊断:帽状息肉病。

四、治疗

完善相关术前检查,排除手术禁忌证,患者于2021年1月接受了直肠脱垂手术,术后给予抗感染、补充水电解质、维生素等支持治疗。

五、治疗结果、随访及转归

患者术后一般情况恢复良好,经8个月的随访,患者状态良好,目前正在进一步的随访观察中。

讨论

帽状息肉病是一种具有独特的临床、内镜和组织学表现的结直肠良性病变,发病年龄年龄12~76岁,中位年龄52岁,婴幼儿病例也有报道[3]。本病以女性居多[4],多表现为黏液性腹泻,直肠出血及里急后重[5]。大多数患者有长期便秘和排便困难。本病容易漏诊和误诊,本文报道的误诊为溃疡性结肠炎的CP病例,前后就诊医院8次,误诊为溃疡性结肠炎10年,主要原因一方面临床及病理表现不特异,诊断困难;另一方面没有详细追问病史,临床及病理医生对该病认识不足。因此,总结分析CP的临床及病理特征,有助于增强临床及病理医生对该病的认识和了解,避免误诊及漏诊发生。

CP通常发生在直肠和乙状结肠,胃等部位也可发生。CP的内镜表现多为大小不一的暗红色息肉,广基底无蒂或糜烂样,表面可伴有纤维状或灰白黏液样分泌物,息肉间黏膜多正常。不同的病例中,息肉的大小、形态、数量及位置变化很大[2],病理主要表现为息肉的表面覆盖着一层厚厚炎性肉芽组织帽,黏膜增生,隐窝蛇形改变,黏膜增生,伴有轻度纤维肌肉闭塞,这也是"帽状"息肉病[3,6]的由来。

帽状息肉病需要与以下疾病鉴别:(1)溃疡性结肠炎(Ulcerative Colitis,UC):由于临床和内镜的相似性,帽状息肉病最容易误诊为炎症性肠病,尤其是UC。文献曾报道2例CP误诊为UC的病例[7,8]。炎症性肠病内镜表现:可局限于直肠、乙状结肠,呈现连续、弥漫性糜烂,同时伴有溃疡、水蛭样炎性息肉形成。病理:黏膜弥漫性炎症,隐窝炎症和脓肿,当假性息肉形成时,鉴别诊断比较困难。UC的假性息肉表面也有糜烂,但下方的隐窝没有拉伸及囊性扩张。(2)炎性纤维样息肉:内镜表现:亚蒂或有蒂的黏膜下肿瘤,表面糜烂或溃疡形成。病理:短梭形或梭形细胞呈条束状或席纹状排列,部分围绕血管呈洋葱皮样排列,免疫组化CD34阳性。(3)假性膜性结肠炎/直肠炎:重度假性膜性结肠炎/直肠炎是另一种需要鉴别的疾病,它可能与帽状息肉病相似,仔细获取临床病史和详细的内镜评估可帮助鉴别诊断[9]

帽状息肉的确切病因和长期进程尚未阐明,一般认为与免疫异常、肠道运动障碍、细菌或者其他未知的病原体感染有关。便秘导致的异常结肠运动和反复结肠黏膜损伤被认为是最常见的原因。而在肠道运动正常的病例中,感染被认为是可能的原因,如幽门螺杆菌及大肠杆菌,目前为止还没有其他病原体被分离出来。另外肠吻合病例中,局部炎症因子如TNF-alpha和IL-10参与伤口愈合过程的作用也被认为是引起CP的原因[10]。本例患者无HP等特殊感染,无肠吻合史,但有23年脱肛病史,反复机械性刺激是本例CP的直接病因。由此可见,临床病史非常重要,在疾病诊断不清的时候,一定要反复挖掘病史。由于发病机制不明确,帽状息肉病目前尚无最佳治疗方案。每个病例的病程不同以及结局的不确定性,导致该病的治疗仍具有挑战性。部分伴有Hp感染的帽状息肉病,在接受根除Hp治疗后大部分可痊愈[11]。有学者发现帽状息肉病亦可发生在Hp阴性人群中[12],此类患者给予抗生素治疗后其内镜表现和临床症状亦可显著缓解。部分病例经避免用力排便、积极使用抗生素、类固醇、免疫调节剂等药物、接受内镜下息肉切除手术或肛门脱垂手术治疗后可取得成功。由此可见,帽状息肉病治疗的根本在于找出病因,内镜下治疗可作为明确诊断的有效手段之一。

利益冲突
利益冲突声明

所有作者均声明本研究不存在利益冲突

参考文献
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