患者，男，15岁，因"肛周疼痛2+年"入院。既往行"肛周脓肿切开引流术"2次；自幼全身多处皮疹于皮肤科确诊"特应性皮炎"。2019年7月明确诊断为克罗恩病（A1L3B1P）并规律使用英夫利昔单抗治疗，患者第12次输注英夫利昔单抗治疗后全身多处皮疹较前加重。
颈面部、双上肢、腘窝等多处斑片状皮疹，分布部位多为皮肤皱褶处，对称出现，表面粗糙，高出皮面，伴瘙痒，部分皮疹破溃结痂。心肺腹查体（-）。
结合病史、影像学及病理。
给予乌司奴单抗。
无肛周疼痛、皮疹消退。
消化内科；皮肤科
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特应性皮炎（atopic dermatitis，AD），又称为湿疹和特应性湿疹，是常见的炎症性皮肤病之一，儿童发病率为10%~20%，成人发病率约为10%[1]。疾病以剧烈瘙痒和复发性湿疹为主要特征，临床表现不一。外用糖皮质激素是药物治疗AD的一线治疗方式，目前免疫制剂也广泛应用于AD治疗。近年来，新型小分子制剂及生物制剂是药物治疗AD的热点，主要包括口服JAK抑制剂、Dupilumab等[2]。本研究报道1例乌司奴单抗成功治疗克罗恩病（Crohn's disease，CD）合并AD儿童患者，旨在为探索临床治疗CD合并AD提供新思路。
患者，男，15岁，因"肛周疼痛2+年"入院。入院2+年前（2019年1月）患者无明显诱因出现肛周疼痛伴腹部不适，无恶心、呕吐、腹痛、腹泻、便血、黑便，无肛门坠胀感、里急后重，重庆三峡中心医院查体见肛周截石位约11点方向局部约1 cm×1 cm皮肤包块，局部皮肤红肿，触之疼痛明显，局部皮温高，有波动感，诊断考虑"肛周脓肿"，行"脓肿切开引流术"，术后患者无肛周疼痛及腹部不适。入院1+年前(2019年5月)年前患者再次出现肛周疼痛不适，大便次数增多，约2~3次/d，呈黄色稀便，无黏液脓血、里急后重及肛门坠胀感，患者就诊于重庆市中医院，完善盆腔MRI：直肠下段及肛周异常信号，符合肛瘘MR改变，盆腔少量积液；肠镜检查提示"克罗恩病？"，予以美沙拉嗪、头孢替安+奥硝唑抗感染、温水坐浴后患者上述症状无明显缓解，患者遂就诊于重庆新桥医院门诊（2019年7月），行CTE：部分节段小肠、降结肠、乙状结肠、直肠肠壁及周围改变，克罗恩病不除外，肛周脓肿形成可能，盆腔少量积液；肛周MRI：肛周脓肿，肛管6点钟方向瘘管形成可能，盆腔积液，故门诊以"克罗恩病并肛瘘肛周脓肿形成"收入院。病理会诊：（距肛60 cm）黏膜隐窝轻度萎缩，固有层慢性炎性细胞增多，黏膜下层淋巴组织增生、神经节细胞增生，黏膜下层炎症重于黏膜层，考虑克罗恩病伴有肛周脓肿形成；遂于2019年7月再次行"肛周脓肿切开引流术"，综合病史患者明确诊断为克罗恩病（A1L3B1P，CDAI评分228分）并于2019年7月16日至2020年10月23日规律予以英夫利昔单抗200 mg输注及部分肠内营养支持治疗，共计11次。患者于2020年12月25日予以第12次英夫利昔单抗治疗后出现双上肢、颈部、腘窝等多处斑片状皮疹较前加重，分布部位多为皮肤皱褶处，对称出现，表面粗糙，高出皮面，伴瘙痒，部分皮疹破溃结痂。为进一步评估皮肤及肠道病变，2021年4月25日于我院门诊以"克罗恩病"收入科治疗。既往行两次"肛周脓肿切除术"；自幼皮肤科确诊"特应性皮炎"，长期表现为双上肢、颈部、腘窝等散在皮疹，分布部位多为皮肤皱褶处，对称出现，表面粗糙，高出皮面，伴瘙痒，患者未行特殊治疗。入院查体：身高163 cm，体重38 kg，体温、呼吸、脉搏、心率正常，神志清楚，精神可，对答切题，双侧瞳孔等大等圆，直径约3 mm，巩膜无黄染，全身未触及肿大浅表淋巴结，双上肢、颈部、腘窝等多处斑片状皮疹，分布部位多为皮肤皱褶处，对称出现，表面粗糙，高出皮面，伴瘙痒，部分皮疹破溃结痂（图1、图2），心肺腹查体（-）。
2021年4月25日血常规+网织红细胞+超敏C反应蛋白、血清铁蛋白、红细胞沉降率、肝肾功、电解质、25-羟维生素D3未见异常。
患者青少年男性，腹部不适及肛周脓肿2+年，病程>6个月；影像学提示小肠及结肠受累，既往病理诊断克罗恩病伴有肛周脓肿形成；综合患者病史、影像、病理，诊断克罗恩病。
患者幼年发病，有皮肤瘙痒症状，病变以皮肤褶皱处受累为主，近一年存在皮肤广泛干燥，此次发病可见脸颊、前额皮炎，根据英国特应性皮炎诊断标准[3]诊断。
超过15%的炎症性肠病患者有皮肤病变,且CD患者多于UC患者[5]，包括（1）特异性皮肤表现：皮肤病理为CD的非干酪样肉芽肿改变,包括连续性皮肤表现和转移性CD；（2）反应性皮肤表现：①坏疽性脓皮病(pyoderma gangrenosum, PG)：表现为疼痛性、单发或多发的红斑、丘疹、水疱、血疱或脓疱并可相互融合形成紫红色斑块,继而迅速进展成深在的、穿掘性、糜烂化脓性皮损且伴有潜行性破坏的溃疡边界；好发于胫前和口周，PG愈后常遗留萎缩性瘢痕及色素沉着，约25%的患者皮损呈复发性，对生物制剂治疗有效；②Sweet’s综合征(SS):表现为大小不等的紫红色丘疹或结节,分布在四肢、躯干、手或面部,可融合形成不规则斑块,边界清楚；疾病后期呈靶样改变。（3）相关性皮肤表现：结节性红斑(erythema nodosum, EN):对称略隆起而质软的紫红色皮下结节,好发于双下肢伸侧,较少累及颜面、躯干及上肢;生物制剂治疗有效。（4）生物制剂相关皮肤表现：皮损在用药后出现,撤退后消失,并且药物激发试验呈阳性。该患者皮损特点及相关病史不支持该诊断。
是最常见的药物皮肤反应，发病与用药及停用药物明显相关，该患者使用药物与皮疹时间不平行，即是患者使用英夫利昔单抗前已有皮损、且停用药物后皮疹未见消退，故排除该诊断。
诊断需评估皮疹的临床特征(形态、位置及症状)、有确切的过敏原的暴露史，实验室检查和（或）组织病理学检查结果支持诊断，对皮炎行经验治疗并避免接触可疑过敏原后皮疹好转，故排除诊断。
依据典型临床表现可诊断，且英夫利昔单抗治疗有效，故排除诊断。
2021年4月25日予以乌司奴单抗260 mg静脉滴注。
乌司奴单抗是一种人完全IgG1-κ单克隆抗体，通过与IL-12、IL-23的p40亚单位结合，阻止与NK或T细胞表面IL-12Rb1结合，抑制IL-12信号和T细胞Th1亚群的进一步激活以及IL-23信号传导和T细胞Th17亚群的进一步激活从而调节免疫[6]。指南推荐单抗可用于诱导和维持CD的缓解，无论是抗TNF初治患者还是抗TNF治疗失败的患者[5]。在皮肤病中，FDA批准乌司奴单抗用于治疗银屑病治疗[7]。对于AD而言，既往研究表明乌司奴单抗是一种耐受性好且安全的治疗方法，有效率约54.2%，虽然与安慰剂相比，疗效没有显著统计学差异[8]，但这可能是与乌司奴单抗的使用方案相关，目前尚需进一步大样本临床研究以获取强有力的循证依据。本例CD合并AD儿童患者通过两次乌司奴单抗治疗成功控制了肠道及皮肤病情，从而为临床治疗AD，尤其是CD合并AD治疗提供了新思路。
所有作者均声明本研究不存在利益冲突
