病例报告
经外科脱位入路治疗青少年股骨头软骨母细胞瘤1例并文献复习
中国临床案例成果数据库, 2023,05(1) : E00391-E00391. DOI: 10.3760/cma.j.cmcr.2023.e00391
摘要
病史摘要

患者,男性,14岁,以"右侧髋关节疼痛、活动受限1年余"为主诉入院。患者1年前无明显诱因出现右髋关节疼痛、活动受限,主要表现为下蹲困难,外院行前侧入路进行活检手术,术后出现持续发热等并发症,并且当地医院考虑进一步病灶处理棘手后建议转我院治疗。

症状体征

患者髋关节疼痛、活动后加重,髋关节屈伸功能受限,屈曲受限为主,前侧长约15 cm S-P切口,尚未拆线。

诊断方法

根据病史、症状、体征,结合辅助检查可初步诊断。术前CT及核磁:右股骨头骨骺内类圆形骨质破坏影,边缘见硬化边,穿刺术后改变,右股骨头近端及髋臼骨髓水肿,髋关节腔积液,滑膜增殖显著。病理检查:(外院)术中病变组织病检提示为"软骨母细胞瘤合并动脉瘤样骨囊肿"。

治疗方法

患者完善检查后于全麻下行"右股骨头病变经髋关节外科脱位入路取活检、病灶刮除、取自体髂骨+人工骨植骨、内固定术"。经外科脱位入路显露股骨头,刮除病灶后以自体髂骨块及人工骨泥修补股骨头负重区及前次手术存留骨道。

临床转归

术后右髋关节疼痛缓解,活动受限基本正常。术后半年右股骨头组织结构良好,无发育异常,关节功能活动正常。

适合阅读人群

骨科

引用本文: 贾昊若, 陆清达, 刘趁心, 等.  经外科脱位入路治疗青少年股骨头软骨母细胞瘤1例并文献复习 [J/OL] . 中国临床案例成果数据库, 2023, 05(1) : E00391-E00391. DOI: 10.3760/cma.j.cmcr.2023.e00391.
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软骨母细胞瘤(chondroblastoma)是一种罕见且不可自愈的局部侵袭性良性肿瘤。病变可破坏骺板甚至侵袭干骺端,可导致关节畸形及功能障碍。股骨头软骨母细胞瘤较胫骨近端更为少见,病灶刮除和股骨头重建被认为是当前治疗该疾病最有效方法,然而针对治疗方式及手术入路的选择尚无定论[1]。选择传统入路术中股骨头暴露相对困难,且对股骨头血供、组织结构破坏较大,预后欠佳[2]。本文报道了经髋关节外科脱位(surgical dislocation)入路翻修治疗1例股骨头软骨母细胞瘤青少年患者,并回顾分析相关文献报道,对该疾病临床表现、诊断及治疗方法进行分析讨论。

临床资料
一、一般资料

患者,男,14岁,2021年10月6日以"右侧髋关节疼痛、活动受限1年余"为主诉入院。1年前,患者无明显诱因出现右侧髋关节疼痛、活动受限,表现为下蹲困难,无夜间痛、静息痛。曾就诊于外院,诊断为右侧髋关节病变,并于来我院6 d前行右侧髋关节病灶取活检术,术后第2天患者出现发热,最高体温39℃,予头孢曲松、青霉素、奥司他韦等药物治疗后体温下降但持续低热。外院病理报告提示:右侧股骨头碎块状细胞性病变,排除骨囊肿后再考虑骨巨细胞瘤。患者为求进一步治疗来我院就诊,个人史无特殊,患者父亲20年前曾患肺结核,经治疗后痊愈。入院1周以来患者体重减轻1kg,完善相关实验室检查排除肺结核。

专科查体:右侧大腿外侧可见一长约8 cm手术缝合切口,无明显红肿渗出,皮温不高。右侧腹股沟区压痛明显,双侧腹股沟区未触及肿大淋巴结。右侧髋关节活动受限,前屈85°,后伸10°,内收20°,外展15°,内旋20°,外旋20°。足跟叩击痛阳性,转子区横向叩击痛阳性,4字试验阳性。

二、检查

血常规:红细胞3.90×1012/L(4.3×1012/L~5.8×1012/L),血红蛋白124 g/L(130~175 g/L)。肝肾功能:谷氨酰基转移酶67 U/L(10~60 U/L),碱性磷酸酶159 U/L(45~125 U/L)。感染指标:白介素-6 8.45 pg/ml(<7 pg/ml),C反应蛋白13.7 mg/L(0~10 mg/L),超敏C反应蛋白>10 mg/L(0~1 mg/L),红细胞沉降率52 mm/h(0~15 mm/h)。非小细胞肺癌相关抗原4.30 ng/ml(正常0~3 ng/ml);血液细菌培养结果阴性,结核T-spot结果阴性。

右髋关节CT及核磁:右侧股骨头骨骺内类圆形骨质破坏影,病灶边缘见硬化边。局部骨皮质变薄、缺损,股骨头内可见低密度孔道影,股骨头穿刺术后改变,股骨头近端及髋臼骨髓水肿,髋关节腔积液,滑膜增殖显著(图1)。

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图1
患者术前右髋关节核磁 A:矢状面;B:横截面;黄标:前次手术存留骨隧道;红标:病灶区域
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图1
患者术前右髋关节核磁 A:矢状面;B:横截面;黄标:前次手术存留骨隧道;红标:病灶区域
三、诊断与鉴别诊断

根据病史、症状、体征,结合辅助检查及病灶活检结果可诊断为右股骨头软骨母细胞瘤。

根据实验室检查及活检结果可将该疾病与结核、感染、骨巨细胞瘤等相鉴别。

四、治疗
1.院外治疗过程

患者于来我院6 d前经右侧髋关节Smith-Petersen入路行病灶活检术。手术主要过程如下:从髋关节前外侧显露右髋关节囊,T形切开关节囊暴露股骨头,前侧无法暴露病灶区域,遂选取股骨头前内侧钻孔,隧道内取病灶组织。术后病理诊断提示"碎块状巨细胞性病变,结合临床及影像改变,排除骨囊肿后再考虑巨细胞瘤"。患者术后第2天出现发热,予抗生素治疗后持续低热。

2.本院治疗过程

患者为求进一步治疗来我院就诊。完善相关实验室检查,排除感染及结核,入院后行患侧肢体皮肤牵引改善滑膜炎症状,经讨论后行"右侧股骨头病变经髋关节外科脱位入路取活检、病灶刮除、取自体髂骨+人工骨植骨、内固定术"。

手术主要过程如下:以股骨大转子为中心,取右髋关节外侧纵形切口长约12 cm,逐层切开皮肤及皮下组织、阔筋膜张肌,利用摆锯行右股骨大转子截骨。术中保护旋股内侧动脉升支,将大转子骨块推向前方,显露前方关节囊并"Z字形"切开,使用直接直角钳将股骨头圆韧带勾起并切断,通过髋关节屈曲、外旋及内收将股骨头前脱位。见股骨头前内侧接近头颈交界区一直径约1 cm圆形骨道直通病灶,考虑外院手术取活检所致。加大髋关节外旋并适当内收,显露股骨头内上方可见一直径约2 cm骨破坏缺损病灶(股骨头术中显露过程大体照见图2)。刮除硬化瘤壁及附着的膜性组织留送快速冰冻切片及常规石蜡切片病理学检查。术中冰冻病检回报"良性病变,提示动脉瘤样骨囊肿可能大"。刮除硬化瘤壁后用95%无水酒精及无菌蒸馏水灭活病灶3次,每次1 min,无菌生理盐水反复冲洗病灶。取右髂嵴切口长约5 cm,依次切开分离,切取大小约2 cm×2 cm×1 cm合适"V形"髂骨全板,保留髂骨骺软骨,填充修补股骨头负重缺损区,重建股骨头关节面,采用2枚2.5 mm全螺纹空心螺钉固定植骨块(图3)。挖取大转子处部分松质骨混合人工骨泥填塞股骨头剩余缺损区及前次手术存留骨道,压实达到良好支撑。术中股骨头"钻洞试验"出血良好,提示股骨头血运正常(图2F)。复位髋关节,透视可见植骨填塞内固定位置良好,术中屈伸髋关节无明显活动受限。清点纱布器械无误,检查无活动性出血,生理盐水冲洗伤口,缝合关节囊,将大转子解剖复位并选用2枚4.0 mm空心螺钉固定。透视见大转子复位固定良好。右髋外侧切口内放置负压引流管,逐层缝合伤口加压包扎。术毕,给予右下肢髋人字支具固定,患者安返病房。术中出血约200 ml,未输血,输液1500 ml,术中及术后患者生命体征平稳。

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图2
患者术中经外科脱位入路显露股骨头过程 A:逐层切开皮肤、皮下组织、阔筋膜张肌,显露股骨大转子;B:行大转子截骨;C:"Z字形"切开关节囊显露股骨头;D:股骨头前内侧可见前次手术存留约1 cm骨隧道;E:股骨头前脱位显露原始病灶破坏区域;F:彻底清除病灶,填补修复缺损区域,重建负重区关节面后,术中"钻洞试验"出血良好,提示股骨头血运正常;白标:病灶区域;黄标:前次手术存留骨隧道;蓝标:钻洞试验
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图2
患者术中经外科脱位入路显露股骨头过程 A:逐层切开皮肤、皮下组织、阔筋膜张肌,显露股骨大转子;B:行大转子截骨;C:"Z字形"切开关节囊显露股骨头;D:股骨头前内侧可见前次手术存留约1 cm骨隧道;E:股骨头前脱位显露原始病灶破坏区域;F:彻底清除病灶,填补修复缺损区域,重建负重区关节面后,术中"钻洞试验"出血良好,提示股骨头血运正常;白标:病灶区域;黄标:前次手术存留骨隧道;蓝标:钻洞试验
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图3
患者术中透视股骨头负重区修补效果 切取"V形"髂骨全板,保留髂骨骺软骨,修补股骨头负重区并重建股骨头关节软骨面(黄标)
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图3
患者术中透视股骨头负重区修补效果 切取"V形"髂骨全板,保留髂骨骺软骨,修补股骨头负重区并重建股骨头关节软骨面(黄标)

术后给予患者抗感染、对症治疗,术后第2天拔除引流管,患肢髋人字支具持续外固定。

五、治疗结果、随访及转归

术后患者右髋关节疼痛明显缓解。术中病变组织送病理检查诊断为"软骨母细胞瘤合并动脉瘤样骨囊肿"(图4)。术后2周,患者去除支具,在下肢皮肤牵引辅助下行髋关节主、被动功能锻炼。术后2个月,髋关节功能恢复正常。术后4、7个月随诊复查X线片提示患者右侧股骨头形态轮廓、组织结构完整,植骨区愈合良好,右侧髋关节无发育畸形及右下肢生长阻滞(图5)。患者右髋关节功能活动正常,生活质量得到显著改善,保持随访持续观察远期疗效。

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图4
患者术中病变组织病理检查结果 A、B:HE染色提示"软骨母细胞瘤合并动脉瘤样骨囊肿";C、D:H3,3K36M(+),S-100(+),D2-40(+),SATB2(+),P63(+),H3,3G34W(-),Ki-67(约8%+) 免疫组化染色×10
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图4
患者术中病变组织病理检查结果 A、B:HE染色提示"软骨母细胞瘤合并动脉瘤样骨囊肿";C、D:H3,3K36M(+),S-100(+),D2-40(+),SATB2(+),P63(+),H3,3G34W(-),Ki-67(约8%+) 免疫组化染色×10
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图5
患者术前及术后X线片 A:术前X线片显示右侧股骨头骨骺内类圆形骨质破坏影,病灶边缘可见硬化边;B:术后1 d X线结果显示病灶缺损填充、固定良好;C:术后4个月复查X线结果;D:术后7个月复查X线结果,复查结果提示,患者右侧股骨头形态轮廓、组织结构完整,植骨区愈合良好,右侧髋关节无发育畸形或右下肢生长阻滞
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图5
患者术前及术后X线片 A:术前X线片显示右侧股骨头骨骺内类圆形骨质破坏影,病灶边缘可见硬化边;B:术后1 d X线结果显示病灶缺损填充、固定良好;C:术后4个月复查X线结果;D:术后7个月复查X线结果,复查结果提示,患者右侧股骨头形态轮廓、组织结构完整,植骨区愈合良好,右侧髋关节无发育畸形或右下肢生长阻滞
讨论

青少年股骨头软骨母细胞瘤较为罕见,由于骨骼未发育成熟,病变两侧分别被关节软骨及骺软骨包围,同时股骨头被容纳于髋关节囊及髋臼内,手术暴露相对困难,其组织结构及位置的特殊性,导致其相关治疗极具挑战[3]。保护髋关节结构及功能完整性是治疗该疾病的最主要目的,手术关键在于:1.尽可能清除肿瘤;2.尽可能保护股骨头血供;3.尽可能保护关节面[4,5]。此前,由于没有外科脱位技术这一选择,至少需要侵犯骺软骨、骨质或关节软骨其中一部分才能进入病灶。过早侵犯骨骺可能导致生长阻滞或发育异常,破坏骨质影响关节结构强度,而损伤关节软骨及周围血管或可引起股骨头坏死、关节退变等不可逆疾病并造成严重后果,以上因素导致,选择何种入路造成的损伤最小成为最主要治疗及评估难点[6]

1870年Hueter首先描述髋关节前侧入路,后被Smith Petersen修订完善并被命名为Smith-Petersen入路,其简要内容为自阔筋膜张肌与缝匠肌间隙进入髋关节[7,8]。该手术入路可有效避免髋关节显露过程骨与肌肉的过度剥离及损伤。该手术入路凭借其有效降低髋关节脱位风险、缩短术后愈合时间、减轻术后疼痛、降低术后并发症发生率等优势,被广泛应用于多种髋关节疾病的治疗[9]。然而,该入路应用于股骨头软骨母细胞瘤的治疗中存在极大局限性。首先,股骨头显露不充分导致肿瘤病灶无法被彻底清除,其次,经该入路进入病灶需破坏正常股骨头骨质和/或部分关节软骨,可造成股骨头组织结构损伤、力学强度降低、关节软骨退变等不良后果,同时,股骨头血供易被破坏引起股骨头坏死[7]。近年来兴起的髋关节外科脱位技术由Ganz团队开发并推广,已被广泛应用于髋关节内及其外周病变的手术治疗,已报道的适应症包括髋关节撞击综合征、儿童缺血性股骨头坏死、髋关节畸形、股骨头骨骺滑脱、髋关节周围损伤、髋关节骨软骨病变等[10]。该入路可在保护股骨头血供、减少髋关节周围组织损伤的基础上将股骨头前脱位以显露关节内部,使术者能够在术中观察髋关节活动范围并在直视下处理成人及儿童髋关节病变,在股骨头软骨母细胞瘤的治疗中更具优势[11]

本例患者先后接受了经以上两种手术入路的治疗,先于外院经右侧髋关节Smith-Petersen入路行病灶活检术,取股骨头前内侧钻孔建立骨性隧道进入病灶。该入路对股骨头骨质及小部分关节软骨造成破坏,可能对股骨头结构强度及功能预后产生不良影响,同时,钻孔暴露不充分导致病灶无法被彻底清除。之后患者赴我院进一步治疗,手术过程中经外科脱位入路在保护股骨头周围血供的基础上将股骨头前脱位以充分暴露,病灶得到彻底清除。截取保留骺软骨的全层髂骨块结合人工骨泥填充修复病灶刮除留存的骨缺损,并良好重建了股骨头负重区关节面,同时使用人工骨泥对前次手术存留骨道进行填充修复。在骨缺损修复中,新型人工骨泥的使用与传统块状人工骨相比,具有更高的可塑性、填充度及生物力学强度,可更好地促进骨缺损修复及愈合。

综上所述,本文详细报道了一种安全、可重复的手术方法,在保护关节软骨、生长板及周围血供的同时充分暴露股骨头,有效治疗(切除和重建)青少年股骨头软骨母细胞瘤造成的局部侵袭性病变,且具有良好的短期疗效。患者为14岁男性,病变虽侵及骺板,但考虑到患者生长潜力已下降,生长停滞造成的下肢不等长可能性较小。然而,本例报道仍具有较大局限性,术后随访时间尚短,只有7个月,远期是否会存在病变复发及股骨头缺血坏死等并发症仍然有待继续观察。长期随访、比较不同治疗方案的多中心对照研究及荟萃分析将进一步阐明各种方法及技术的利弊,并揭示该罕见肿瘤的并发症、股骨头存活率、髋关节预后及最佳诊疗策略。

引用格式

贾昊若,陆清达,刘趁心,等.经外科脱位入路治疗青少年股骨头软骨母细胞瘤1例并文献复习[DB/OL].中国临床案例成果数据库,2023(2023-02-03).http://journal.yiigle.com/LinkIn.do?linkin_type=cma&DOI=10.3760/cma.j.cmcr.2023.e00391.

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