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患者男，46岁，已婚。3个月前无明显诱因出现左下肢发凉、疼痛、麻木，间歇性跛行，跛行距离约100 m，休息后可缓解。无明显肿胀，皮肤无溃烂及色素沉着。既往体健，无糖尿病、高血压、脑血管病及外伤史。无饮酒、吸毒及毒物接触史。吸烟25年，平均20支/d，未戒烟。头颅CT、胸部平片、肺功能测定、血清学检测及心电图均未见异常。一般情况好，生命体征未见异常。查体：左下肢皮肤苍白，尤以膝关节以下为著，左小腿及左足皮温低，左侧股动脉搏动良好，左侧腘动脉及左侧足背动脉搏动未触及，左下肢末梢血运及感觉差。右下肢未见明显异常。生理反射存在，病理反射未引出。超声显示：左侧腘动脉走行处见长约45 mm的不规则异常回声区，挤压无明显形变，最宽处直径约12 mm，管壁不规则增厚，回声较低，其内可见不规则强回声带及不连续内膜较强回声(图1)。彩色多普勒血流显像(CDFI)示腘动脉不规则长条状血流信号，远端动脉呈小慢波。注入SonoVue造影剂后测得最窄处血流信号宽度1 mm，低回声的增厚的管壁内未见明确造影剂信号回声(图2)。超声提示：左侧腘窝所见不排除腘动脉外膜囊性病变，局部管腔不完全闭塞，建议进一步检查。随后行下肢血管CTA示左侧腘动脉管腔内见低密度充盈缺损，管腔变窄，最窄处狭窄程度约80%，狭窄长度约17.1 mm，诊断意见：左侧腘动脉低密度影，考虑血栓形成，管腔重度狭窄(图3)。患者择期手术。术中所见：左侧腘窝处可见一大小约4 cm×4 cm囊性包块，将腘动脉紧密包绕，包块近端腘动脉搏动良好，远端未见明显搏动(图4)；打开囊肿外膜，可见其内充满无色透明"冻胶状"物，量约20 ml，完全清除囊肿内容物后，钝锐性结合，将囊肿从腘动脉上完整分离并切除。病理所见：破碎囊样组织，面积2 cm×1.5 cm，一侧灰白尚光滑，囊壁厚0.2～0.3 cm，另见胶冻样物。符合血管外膜囊性改变。
血管外膜囊性变(adventitial cystic disease，ACD)是一种累及血管外膜的少见的良性病变，常导致动脉或静脉的狭窄或闭塞。世界范围约有500例相关病例报道[1]，我国有40余例个案报道[2]。累及下肢时以间歇性跛行为主要临床表现，累及上肢时表现为手臂疼痛，如不能及时诊治，会导致远端肢体的缺血坏死。该病最早报道于1947年发现的1例髂外动脉受累患者[3]，腘动脉受累的报道最早见于1954年[4]。实际上任何外周动脉和静脉都可累及，其中85%发病于腘动脉[5]。通常为单侧受累，也有双侧受累的病例。发病机制仍有争论，可能的机制包括损伤、发育异常和关节滑液异位导致。该病多见于40～50岁的男性，男女比例为4.6∶1[6]。超声显示动脉壁内膜光滑，其无回声区内常会有条带样分隔，易误诊为血栓。囊肿内回声可表现为极低回声，且张力较大，探头加压形态变化不大。超声造影可清晰显示血管管腔，有助于诊断管腔狭窄程度；观察病变内灌注情况，有助于占位性病变与囊性病变的鉴别。本病首选手术治疗。本例患者囊肿无严重粘连，腘动脉狭窄不严重，行囊肿及动脉外膜切除术。术后1个月随访恢复良好，症状明显改善。
本病较为少见，临床医生对其认识不足，临床表现缺乏特异性，很难在术前诊断。CDFI能够准确显示ACD患者囊肿的位置、形态和内部回声，准确评价管腔狭窄的程度和血流状态，对疾病的早期诊断、治疗和预后有重要意义；血管超声造影可以提供有价值的信息，提高诊断者的信心。如果间歇性跛行的患者年龄较轻，又无明显动脉粥样硬化的危险因素时，应该考虑ACD的可能性。
