探讨全身运动（general movements，GMs）扭动阶段评估对重度黄疸患儿运动发育结局的预测价值。
选取2012年6月至2017年6月在郴州市第一人民医院新生儿科诊治并在儿童康复科随访至1周岁的重度黄疸患儿为研究对象。入选患儿均在校正胎龄37~48周、经治疗胆红素值降至光疗干预值以下且生命体征平稳时进行GMs扭动阶段整体评估及细化评估，并根据患儿1周岁时随访结局评价GMs扭动阶段评估对患儿运动发育结局的预测价值。
研究期间共收治重度黄疸且满足纳入标准的患儿241例，其中男153例，女88例；胎龄（37.9±1.8）周；出生体重（3 057±480）g；血清胆红素峰值（458.9±119.1）μmol/L；GMs扭动阶段整体评估正常15例（6.2%），异常226例（93.8%），其中单调性异常217例（90.0%），痉挛同步性异常9例（3.7%）。GMs扭动阶段整体评估为GMs异常预测患儿异常运动发育结局的敏感度为100%、特异度为7.6%、阴性预测值为100%，痉挛同步性异常预测脑性瘫痪的敏感度为22.2%、特异度为97.8%、阴性预测值为94.0%；细化评估中13项对脑性瘫痪预测有意义（P<0.05），18项对异常运动发育预测有意义（P<0.05）。
GMs扭动阶段痉挛同步性异常及细化评估与重度黄疸患儿1周岁时的运动发育结局具有相关性。
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新生儿病理性黄疸是新生儿期常见病，发病率较高，重度黄疸可导致胆红素脑病，常表现为运动发育异常、听力损害等[1,2,3]，其中运动发育异常包括脑性瘫痪（脑瘫）和运动发育迟缓。婴儿运动发育异常早期表现不典型，易造成延误诊断，从而错过康复治疗的关键时期，造成永久性神经系统后遗症，因此早期预测重度黄疸患儿的运动发育结局具有十分重要的意义。全身运动（general movements，GMs）扭动阶段整体评估和细化评估为早期预测远期运动发育异常的有效方法。国外研究表明，GMs质量评估是一种可靠且有效的评估方法，可用于5~6月龄以内小婴儿的神经运动预测，以早期发现异常表现[4,5]。本文通过对重度黄疸患儿进行GMs扭动阶段整体评估及采用国际通用的"早产和足月儿全身运动扭动阶段细化评估表"进行细化评估[6]，探讨GMs扭动阶段整体评估对患儿远期运动发育异常的预测价值，以及细化评估在重度黄疸患儿运动发育随访中的临床应用。
选取2012年6月至2017年6月本院新生儿科收治并在儿童康复科随访的重度黄疸患儿进行回顾性分析。纳入标准：（1）胎龄≥35周，住院时间>7 d；（2）出生28 d内血清胆红素达到《2014年新生儿高胆红素血症诊断和治疗专家共识》中的胎龄35周以上早产儿及足月儿换血参考列线图换血值[1]；（3）校正胎龄37~48周至少完成1次GMs扭动阶段评估；（4）完整的GMs录像可满足细化评估的21项评分要求；（5）有1周岁运动发育随访结局。排除标准：（1）合并颅内出血、缺氧缺血性脑病、低血糖脑病、颅内感染等颅脑疾病；（2）合并遗传代谢性疾病、先天畸形、血液疾病、染色体疾病等。
患儿均于入院当天取静脉血应用生化仪（ADVIAR2400,SIEMENS）进行血清胆红素检测。
由取得资质认证的新生儿科及儿童康复科GMs评估师对校正胎龄37~48周、经治疗胆红素值降至光疗干预值以下且生命体征平稳的重度黄疸患儿进行视频录像，每次记录10~20 min。患儿裸身（戴纸尿裤）仰卧于暖箱中或辐射暖台上，暴露腕关节和踝关节，处于觉醒、安静活动时开始录像，摄录时需记录婴儿面部，以确认婴儿僵直运动是否源于哭闹。录像视频由2~3名取得GMs资质证书的评估师采用视觉Gestalt知觉对GMs进行整体评估，主要分为正常GMs、单调性GMs及痉挛同步性GMs 3类[4]。进行2次或2次以上扭动阶段GMs录像的患儿取校正胎龄最大的一次资料，疑难病例由2~3名评估师讨论确定，仍不能确定者，通过上海赋瑞实业发展有限公司提供的"GMs儿科诊疗应用系统"远程提交给上海复旦大学附属儿科医院康复科"GMs疑难病例复核中心"进行会诊确定。
由2~3名经过欧洲"GM Trust全身运动（GMs）评估"高级课程培训班培训并取得高级证书的GMs评估师，采用《早产和足月儿全身运动扭动阶段细化评估表》[6]，选取患儿2~3 min有效GMs录像进行细化评估，包括运动顺序、颈部躯干旋转、上下肢动作（幅度、速度、空间、近远端关节旋转、起始、结束、有无颤动或僵直）等21项，各项分值均为0~3分，累加计算得出细化评估总分。
（1）儿童康复科随访：患儿从3月龄开始在儿童康复科采用首都儿科研究所研制的"0~6岁儿童神经心理测查表"[8]评估大运动和精细运动，每1~2个月评估一次，随访至1周岁。（2）电话随访：未按期来医院随访者，GMs评估师根据中国疾病预防控制中心妇幼保健中心王惠珊的《儿童发育预警征筛查表》内容进行电话随访，询问患儿运动、语言发育、听力、人际交往能力及认知等情况[9]，随访至1周岁。
（1）运动发育异常：①脑瘫[10]：1周岁后在本院儿童康复科经临床神经学检查确定；②运动发育迟缓：1周岁后大运动和（或）精细运动<80分，且临床排除脑瘫。（2）运动发育正常：1周岁后大运动和精细运动均≥80分，且临床排除脑瘫。
应用SPSS 19.0统计软件进行数据分析。计量资料以
±s表示，两组间比较采用t检验；计数资料以例（%）表示，两组间比较采用χ2检验。P<0.05为差异有统计学意义。
共纳入患儿241例，男153例，女88例；出生胎龄35~ 41周，平均（37.9±1.8）周，其中早产儿54例（22.4%)，足月儿187例（77.6%)；出生体重（3 057±480）g，其中<2 500 g 26例（10.8%），2 500~4 000 g 212例（88.0%)，>4 000 g 3例（1.2%)；GMs扭动阶段评估时校正胎龄<40周68例（28.2%），≥40周173例（71.8%）；黄疸发病日龄（6.7±5.6）d；血清胆红素峰值（458.9±119.1）μmol/L；换血治疗196例（81.3%）；1周岁时来院随访212例（88.0%），电话随访29例（12.0%）。
对241例患儿做了整体评估，结果GMs正常15例（6.2%），GMs异常226例（93.8%），其中单调性GMs异常217例（90.0%），痉挛同步性GMs异常9例（3.7%）。随访运动发育结局正常197例（81.7%)，异常44例（18.3%)，其中运动发育迟缓26例（10.8%)，脑瘫18例（7.5%)。不同GMs类型对运动发育结局的预测价值见表1、表2。扭动阶段异常GMs预测运动发育异常的敏感度高，但特异度低；痉挛同步性GMs预测运动发育异常的敏感度低，但特异度高。见表3。
扭动阶段异常GMs预测重度黄疸患儿运动发育结局的价值（例）
扭动阶段异常GMs预测重度黄疸患儿运动发育结局的价值（例）
| 组别 | 例数 | 运动发 | 育异常 | 脑性瘫痪 | |
|---|---|---|---|---|---|
| 是 | 否 | 是 | 否 | ||
| 异常GMs | 226 | 44 | 182 | 18 | 208 |
| 正常GMs | 15 | 0 | 15 | 0 | 15 |
| χ2值 | 2.387 | 0.396 | |||
| P值 | 0.122 | 0.529 | |||
注：GMs为全身运动，异常GMs包括痉挛同步性和单调性GMs，运动发育异常包括脑性瘫痪和运动发育迟缓
扭动阶段痉挛同步性GMs预测重度黄疸患儿运动发育结局的价值（例）
扭动阶段痉挛同步性GMs预测重度黄疸患儿运动发育结局的价值（例）
| 组别 | 例数 | 运动发育异常 | 脑性瘫痪 | ||
|---|---|---|---|---|---|
| 是 | 否 | 是 | 否 | ||
| 痉挛同步性GMs | 9 | 6 | 3 | 4 | 5 |
| 非痉挛同步性GMs | 232 | 38 | 194 | 14 | 218 |
| χ2值 | 11.504 | 9.902 | |||
| P值 | 0.001 | 0.002 | |||
注：GMs为全身运动，运动发育异常包括脑性瘫痪和运动发育迟缓
扭动阶段GMs评估对重度黄疸患儿运动发育结局的预测价值（n=241）
扭动阶段GMs评估对重度黄疸患儿运动发育结局的预测价值（n=241）
| GMs扭动阶段评估结果 | 例数 | 运动发育结局 | 敏感度(%) | 特异度(%) | 阳性预测值(%) | 阴性预测值(%) |
|---|---|---|---|---|---|---|
| 异常GMs | 226 | 运动发育异常 | 100 | 7.6 | 19.5 | 100 |
| 脑性瘫痪 | 100 | 6.7 | 8.0 | 100 | ||
| 痉挛同步性GMs | 9 | 运动发育异常 | 13.6 | 98.5 | 66.7 | 83.6 |
| 脑性瘫痪 | 22.2 | 97.8 | 44.4 | 94.0 | ||
| 单调性GMs | 217 | 运动发育异常 | 100 | 7.7 | 17.5 | 100 |
注：GMs为全身运动，异常GMs包括痉挛同步性和单调性GMs，运动发育异常包括脑性瘫痪和运动发育迟缓
241例患儿扭动阶段细化评估经过正态检验，数据为近似正态分布，总评分（25.0±3.5）分，最大值36.0分，最小值12.0分；单调性GMs（25.2±2.5）分，痉挛同步性GMs（17.1±2.8）分，正常GMs（32.7±2.8）分；细化评估总分、上肢总分、下肢总分、颈部躯干旋转、上肢动作（幅度、速度、空间、近远端关节旋转、有无颤动或僵直）、下肢近远端关节旋转等13项对脑瘫预测有意义（P<0.05）；细化评估总分、上肢总分、下肢总分、运动顺序、颈部躯干旋转、上肢动作（幅度、速度、空间、近远端关节旋转、有无僵直）、下肢动作（幅度、速度、空间、近远端关节旋转、有无僵直）等18项对运动发育异常预测有意义（P<0.05）。
重度黄疸可导致患儿发生核黄疸，给家庭和社会带来沉重的精神压力和经济负担[11]，因此对于出现重度黄疸的患儿早期预测核黄疸的发生尤为重要。本研究对我院接受GMs评估的重度黄疸患儿进行随访，在1周岁后根据临床诊断和"0-6岁儿童神经心理测查表"评估其运动发育结局[8]，探讨GMs整体评估及细化评估对重度黄疸患儿运动发育结局的预测价值。
国内门光国等[12]Meta分析得出GMs评估是一种早期筛查神经系统疾病的良好工具。Brogna等[13]研究显示，574例晚期早产儿GMs扭动阶段评估与婴儿2岁时脑瘫的相关系数为0.68，不安运动阶段为0.78，校正年龄3月龄时对脑瘫预测的敏感度为100%，特异度为97%，提示GMs评估可评价婴儿发生脑瘫的风险，为早期干预提供"时间窗"。本研究结果显示，重度黄疸患儿GMs扭动阶段整体评估的异常运动模式以单调性运动模式为主（占90.0%），预测患儿运动发育异常的敏感度为100%，特异度为7.7%，阳性预测值为17.5%，阴性预测值为100%；联合单调性GMs及痉挛同步性GMs预测运动发育异常的敏感度为100%。虽然GMs扭动阶段整体评估对重度黄疸患儿不良运动发育结局预测的敏感度高，特异度较低，但早期预警作用不能低估，对临床康复治疗有指导意义。本研究还显示，GMs整体评估的阴性预测值高达100%，与国内外研究一致[14,15,16,17,18]，表明其在早期（1~2月龄）预测患儿运动发育结局为正常的几率很大，这对于重度黄疸高危儿脑发育的早期评估及远期预后评判非常重要，可缓解患儿家属的焦虑情绪，避免过度干预。本研究显示，痉挛同步对脑瘫预测的特异度为97.8%，表明痉挛同步的出现是预示发展为脑瘫的重要信号。也有研究发现痉挛同步预测脑瘫的敏感度为58.3%[19]，但本研究扭动阶段痉挛同步预测脑瘫的敏感度为22.2%，主要考虑与本研究样本量少及部分患儿评估时间正处于扭动阶段早期，不能排除扭动阶段后期痉挛同步性运动模式转变为单调性运动模式或正常的可能。因此，痉挛同步性运动模式需延续、反复多次的评估分析。
GMs整体评估能够早期预测小婴儿的运动发育结局，细化评估可更加细致地进行量化分析。研究发现在GMs扭动阶段，单调性GMs对异常运动发育结局的预测特异度并不高[20,21]，而痉挛同步性GMs特异度较高，但敏感度低，虽有研究显示不安运动阶段的运动异常对运动发育结局预测特异度高，但3月龄左右（校正胎龄49~60周）才能开始评估。近年来国内外GMs细化评估在脑损伤患儿的不良运动发育结局的研究逐渐增多，已发现婴儿早期的异常GMs评估结合运动姿势细化分析结果与后期脑瘫的严重程度有相关性[22]。Einspieler等[23]研究表明了GMs细化评估的实用性。本研究通过对241例重度黄疸患儿扭动阶段细化评估并追踪随访1周岁时运动发育结局，得出细化评估中的13项对脑瘫预测有意义，18项对异常运动发育预测有意义。故认为GMs扭动阶段细化评估与重度黄疸患儿1周岁时运动发育异常结局具有相关性，所以在扭动阶段应用GMs细化评估有望更加细致地对GMs进行量化分析，可更早（1~2月龄）预测重度黄疸患儿的运动发育结局，将有利于脑瘫患儿的早期筛查。但本研究尚存在不足，因为回顾性研究，缺乏对同一研究对象的多次连续细化评估，尚需进一步研究连续的细化评估变化与远期预后的相关性，监测重度黄疸患儿的运动发育变化，以及细化评估各项指标与远期听力、语言发育、社会交往及智力发育的相关性。
所有作者均声明不存在利益冲突
