总结胃镜下食管球囊扩张术后食管穿孔的诊治体会。
2017年9月至2019年9月北京儿童医院新生儿外科中心共行胃镜下食管球囊扩张术1 659次，其中4例发生食管穿孔，胃镜下食管球囊扩张术导致食管穿孔的发生率为0.24%(4/1 659)。4例患儿均为男性，食管狭窄的病因分别为2例食管闭锁术后吻合口狭窄，2例食管烧伤。术中均采用导丝导引的三级球囊进行食管狭窄段的扩张操作(在胃镜直视下将球囊通过活检通道放置于食管狭窄处，往球囊内注水并维持不同的压力即可产生不同的直径)；行胃镜下食管球囊扩张术的次数范围为1～12次，平均次数为5次；食管穿孔发生的年龄为8个月至2岁11个月。4例患儿中，2例患儿在食管扩张术中发现右侧大量气胸，1例患儿在术中可见胃镜进入胸腔，1例患儿于术后第二天因呼吸困难、发热及左侧气胸，均初步诊断为食管穿孔；3例在24 h内诊断，1例在48 h内获得诊断；2例选择保守治疗，2例选择胸腔镜修补食管穿孔；均使用广谱抗生素，在食管狭窄上段放置引流管持续负压吸引，并且放置胃管。
3例患儿经过3 d的治疗后体温完全正常，治疗后7～11 d首次行食管造影检查，治疗后7～13 d恢复经口喂养，治疗后10～14 d出院；1例患儿经保守治疗19 d后体温才完全恢复正常，治疗后23 d首次行食管造影检查仍提示食管漏，治疗后30 d行食管造影检查提示存在气管食管瘘并开始经空肠喂养，治疗43 d后出院。4例患儿的随访时间范围为6～19个月(平均随访时间为11.5个月)；其中1例患儿再行食管扩张14次，目前可正常经口喂养，无进食呛咳及进食困难；1例患儿再行食管扩张5次后出现呛咳表现，确诊为复发性气管食管瘘，并行胸腔镜手术修补，目前可正常经口喂养；1例患儿因发展为长段型食管狭窄，目前经胃管喂养，需行食管替代治疗；1例患儿确诊为复发性气管食管瘘，行胸腔镜手术修补后，可正常经口喂养。
胃镜下食管球囊扩张术后发生食管穿孔较为罕见，需要及时诊治，并根据胸腔污染、全身感染及内循环是否稳定而选择手术治疗或者保守治疗。
版权归中华医学会所有。
未经授权，不得转载、摘编本刊文章，不得使用本刊的版式设计。
除非特别声明，本刊刊出的所有文章不代表中华医学会和本刊编委会的观点。
儿童食管穿孔在临床中较罕见，可因放置胃管、食管扩张、食管异物或者行经食管超声心动图检查而导致，其中以食管扩张最常见[1,2]。儿童食管狭窄病因多样，目前认为胃镜下食管球囊扩张术是有效并且较安全的治疗方式，其食管穿孔发生率较低但发生食管穿孔后的病死率却较高[3]。本研究回顾北京儿童医院2017年9月至2019年9月期间4例因胃镜下食管球囊扩张术后食管穿孔患儿的临床特点，讨论对不同患儿治疗方式的选择及对预后的影响。
2017年9月至2019年9月期间我院新生儿外科中心共行胃镜下食管球囊扩张术1 659次，其中4例发生食管穿孔，胃镜下食管球囊扩张术导致食管穿孔的发生率为0.24%(4/1 659)。本研究由北京儿童医院医学伦理委员会批准(2019-k-333)，并已获得患儿家属知情同意。
4例患儿均为男性，食管狭窄的病因分别为2例食管闭锁术后吻合口狭窄，2例食管烧伤。术中均采用导丝导引的三级球囊进行食管狭窄段的扩张操作(在胃镜直视下将球囊通过活检通道放置于食管狭窄处，往球囊内注水并维持不同的压力即可产生不同的直径)(图1)；行胃镜下食管球囊扩张术的次数范围为1～12次，平均次数为5次；食管穿孔发生的年龄为8个月至2岁11个月。
4例患儿中，2例(患儿1、3)在食管扩张术中发现右侧大量气胸，1例(患儿4)在术中可见胃镜进入胸腔，1例(患儿2)于术后第二天出现呼吸困难、发热及左侧气胸(图2)，均初步诊断为食管穿孔；3例在24 h内诊断，1例在48 h内获得诊断。该4例患儿的具体资料见表1。
胃镜下食管球囊扩张术后发生食管穿孔患儿的相关资料
胃镜下食管球囊扩张术后发生食管穿孔患儿的相关资料
| 患儿编号 | 年龄 | 性别 | 病因 | 穿孔前扩张次数(次) | 穿孔诊断时间(h) | 穿孔临床表现 | 胸腔引流 | 穿孔治疗方式 | 体温正常时间a(d) | 造影时间b(d) | 喂养时间c(d) | 住院时间(d) | 随访时间d(月) | 后续扩张次数(次) | 并发症及结局 |
|---|---|---|---|---|---|---|---|---|---|---|---|---|---|---|---|
| 1 | 2岁11个月 | 男 | 烧伤 | 0 | <24 | 右侧气胸 | 少量泡沫 | 胸腔镜修补，食管上段吸引，胃管 | 3 | 11 | 11 | 12 | 19 | 14 | 正常喂养 |
| 2 | 8个月 | 男 | 食管闭锁术后 | 11 | >24 | 左侧气胸 | 少量泡沫 | 胸腔引流，食管上段吸引，胃管 | 3 | 7 | 13 | 14 | 7 | 5 | 正常喂养 |
| 3 | 1岁8个月 | 男 | 烧伤 | 0 | <24 | 右侧气胸 | 大量泡沫 | 胸腔镜修补，食管上段吸引，胃管 | 3 | 9 | 9 | 13 | 14 | 0 | 食管长段狭窄 |
| 4 | 9个月 | 男 | 食管闭锁术后 | 4 | <24 | 胃镜入胸腔 | 大量泡沫 | 胸腔引流，食管上段吸引，胃管 | 19 | 23 | - | 43 | 6 | 0 | 正常喂养 |
注：a，从治疗开始到体温完全恢复正常的时间；b，从开始治疗到第一次食管造影检查的时间；c，从开始治疗到开始经口喂养的时间；d，从出院至随访当天时间
4例患儿中，2例选择保守治疗，2例选择运用胸腔镜修补食管穿孔。4例均使用广谱抗生素，在食管狭窄上段放置引流管持续负压吸引，并且放置胃管。患儿1：在右侧腋中线第5肋间放置胸腔引流管接闭式引流，胸腔引流管内可见少量带泡沫液体，24 h内持续高热并呼吸急促，血常规快速C反应蛋白达99 mg/L，故选择在食管扩张术后22 h行胸腔镜食管修补术。术中探查可见食管周围炎性渗出，胸腔壁层胸膜有脓性渗出附着，于食管狭窄部位探查可见破损，用5-0可吸收线间断缝合4针。术后胸腔积液细菌学检查提示铜绿假单胞菌及耐甲氧西林金黄色葡萄球菌培养阳性，故加用利奈唑胺，食管上段引流管持续吸引。
患儿2：在左侧腋中线第5肋间放置胸腔引流管接闭式引流，可见气泡自液面下溢出，伴少量带泡沫液体引流。入院当天呼吸转平稳，持续低热，最高体温达38.3℃，血常规快速C反应蛋白达152 mg/L。经验性应用美罗培南抗感染治疗，食管上段引流管持续吸引。
患儿3：在右侧腋中线第6肋间放置胸腔引流管接闭式引流，可见气泡自液面下溢出，以及少量带泡沫液体引流。术后体温持续高热，呼吸急促，胸腔引流管内带泡沫液体持续增多，血常规快速C反应蛋白达140 mg/L，胃镜下食管球囊扩张术后12 h行胸腔镜食管修补术。胸腔镜下可见胸腔内大量泡沫样液体(图3)，食管中段穿孔，破口呈纵行分布，长度约为3 cm，通过破口可见食管内胃管。使用大量生理盐水冲洗胸腔至吸出清亮液体，再用5-0单丝线间断缝合穿孔处6针。术后经验性应用美罗培南，食管上段引流管持续吸引。
患儿4：在右侧腋中线第5肋间放置胸腔引流管接闭式引流，可见气泡自液面下溢出，少量血性带泡沫液体流出，带气管插管收入儿科重症监护病房(pediatric intensive care unit，PICU)。当日晚间即拔除气管插管，呼吸平稳，体温最高达39.2℃，可降至正常，血常规快速C反应蛋白达193 mg/L，根据胸腔引流液培养耐甲氧西林金黄色葡萄球菌阳性，使用万古霉素抗感染治疗，食管上段引流管持续吸引。10 d后因体温反复升高，故根据血培养结果加用利奈唑胺。
3例患儿经过3 d的治疗后体温完全正常，治疗后7～11 d首次行食管造影检查，治疗后7～13 d恢复经口喂养(患儿2在保守治疗7 d后食管造影检查仍可见少量食管漏)(图4)，治疗后10～14 d出院；1例(患儿4)经保守治疗19 d后体温才完全恢复正常，治疗后23 d首次行食管造影检查仍提示食管漏，治疗后30 d行食管造影检查提示存在气管食管瘘并开始经空肠喂养，治疗43 d后出院。4例患儿随访时间范围为6～19个月(平均随访时间为11.5个月)；其中1例(患儿1)再行食管扩张14次，目前可正常经口喂养，无进食呛咳及进食困难；1例(患儿2)再行食管扩张5次后出现呛咳表现，确诊为复发性气管食管瘘，并行胸腔镜手术修补，目前可正常经口喂养；1例(患儿3)因发展为长段型食管狭窄，目前经胃管喂养，需行食管替代治疗；1例(患儿4)确诊为复发性气管食管瘘，行胸腔镜手术修补后，可正常经口喂养。
食管扩张是治疗局限性食管狭窄的首选方式，目前多数治疗中心均采用胃镜直视下放置球囊扩张[3,4,5]。食管穿孔是胃镜下食管球囊扩张术后较罕见的并发症，发生率约为0.7%～3.5%，关于病死率的报道虽然并不一致，但可高达28%[6,7,8,9]。食管穿孔的发生部位多位于胸段食管，只有少数患儿发生在颈段食管或者腹腔段食管[7,10,11]。
食管扩张需要根据食管狭窄程度来选择合适的球囊，但由于胃镜下较难判断真实的食管狭窄直径及此处瘢痕组织的脆性，球囊直径过大容易导致食管狭窄处穿孔[4,12]。本研究的4例患儿中有2例在第1次扩张时穿孔，另外2例分别在第4次及第11次扩张时穿孔，说明食管穿孔可能发生于扩张阶段的任何时候。首次扩张可从最小直径开始尝试，在胃镜下观察食管狭窄处瘢痕的挤压程度，可接受少量出血及黏膜撕开。3例患儿食管穿孔位于原食管狭窄处，均是因球囊直径过大所致；1例(患儿2)发生于原食管狭窄处远端，可能因球囊放置过深，由前端导丝穿透食管所致。
在术中发现血氧饱和度下降并且不能回升至正常水平则需警惕是否存在食管穿孔，肺部听诊单侧呼吸音低和胸部叩诊单侧鼓音后需及时拍摄术中胸部X线片，如证实存在气胸，则可初步诊断为食管穿孔。如在胃镜下食管球囊扩张术后出现胸痛、发热、呼吸困难或严重的吞咽困难，X线片检查发现颈部或胸壁皮下气肿、纵隔气肿或气胸均需怀疑是否存在食管穿孔，实际上多数食管穿孔均可通过X线检查而诊断[13,14]。不推荐通过食管造影检查来进行确诊，因为摄入造影剂会加重胸腔或纵隔感染，另外食管造影检查存在漏诊可能[2,15]。在患儿生命体征平稳的情况下，胸部CT检查有诊断和定位穿孔部位的价值[16]。本研究的3例患儿在术中或术后发现气胸而获得初步诊断，其中2例(患儿1、3)在胸腔镜修补术中发现食管穿孔部位而确认诊断，1例(患儿2)在保守治疗7 d后食管造影检查提示存在食管漏，故确诊为食管穿孔。1例(患儿4)在术中因胃镜可直接进入右侧胸腔而诊断为食管穿孔。
由于食管是由疏松结缔组织包绕，而不像大部分消化道外层由浆膜组织构成，食管穿孔后口腔分泌物和胃内容物容易通过穿孔部位进入纵隔或者胸腔，可在数小时内造成严重感染和休克，因此早期诊断是治疗成功与否的关键[7,17]。文献报道食管穿孔确诊时间>24 h，则病死率高达33%[18]。本研究有3例确诊时间均<24 h，另有1例(患儿2)的确诊时间>24 h，因其穿孔可能由球囊导丝损伤所致，和食管扩张导致的食管撕裂相比，食管被导丝穿透所造成的损伤可能较小，所以症状出现的时间较晚，确诊时间>24 h仍能顺利救治。
针对食管穿孔，有手术修补和保守治疗两种方式，但治疗方式的选择尚未达成一致意见。目前关于食管穿孔的报道多集中于成年患者，而儿童和成人发生食管穿孔的基础疾病和发病原因有较大区别，因此治疗方式的选择也存在差别。对于儿童食管穿孔，目前有越来越多的治疗中心倾向于选择保守治疗[19,20,21,22,23]。
对于生命体征平稳、食管外漏量较小及感染可控制的患儿选择保守治疗。患儿需要禁食、禁水，完全依赖静脉营养并且使用广谱抗生素。经口鼻放置食管狭窄上段引流管可减少口咽部的分泌物进一步进入胸腔[20,24]。另外放置胃管也可以起到引流的作用，并且胃管可以支撑食管防止进一步狭窄，对于食管狭窄严重的患儿，后期也可以通过胃管喂养。
因食管扩张导致胸段食管穿孔，放置胸腔引流管除了可以帮助控制感染外还可以通过引流量的大小判断保守治疗的效果。因此引流管通常放置于侧胸，而非根据通常治疗气胸的方式置于前胸。如患儿胸腔内持续引流出大量带泡沫的液体，持续高热且生命体征不平稳及炎症指标控制不理想，则需要选择手术修补。
手术需要完全清除胸腔内的坏死物质及污染液体，清除食管穿孔处坏死的肌层组织，间断缝合穿孔部位，并游离椎前筋膜进行覆盖[19]。如穿孔较难寻找，可往食管内注射亚甲蓝试剂或者运用胃镜来定位。目前有治疗中心采用胸腔镜手术来修补食管穿孔，而本研究也有2例采用胸腔镜修补，术后恢复时间与保守治疗患儿并无差异[25]。
无论是保守治疗还是手术治疗均可在治疗7 d后复查食管造影，如未见食管漏则可经口喂养，如造影剂外漏则需继续治疗7 d后再行复查。国外报道96%的食管穿孔患儿在7 d左右愈合，经口喂养的时间通常在治疗后11.5 d[10,26]。食管穿孔治疗后形成的食管狭窄需要进一步扩张治疗，对既往存在气管食管瘘的患儿需警惕气管食管瘘复发[10]。
综上所述，运用胃镜下食管球囊扩张术治疗儿童食管狭窄所导致的食管穿孔发生率较低，但病死率仍较高，早期诊断是治疗成功与否的关键。对于生命体征平稳、食管外漏量小及感染可控制的患儿可选择保守治疗并且进行严密观察。如胸腔内持续引流出大量带泡沫的液体，持续高热且生命体征不平稳及炎症指标控制不理想，则需选择手术修补，胸腔镜下修补食管穿孔是可行的治疗方式。对运用胃镜下食管球囊扩张术治疗的食管狭窄患儿，如何降低因食管扩张而导致食管穿孔的发生则需更深入探讨。
所有作者均声明不存在利益冲突
