综述
孤独症谱系障碍儿童自伤行为的研究进展
中华实用儿科临床杂志, 2023,38(8) : 628-632. DOI: 10.3760/cma.j.cn101070-20220509-00527
摘要

自伤行为(SIB)是孤独症谱系障碍(ASD)儿童常见问题行为,表现为患儿针对自身所进行的一系列伤害性动作,可造成组织损伤与躯体损害,影响患儿身心健康。早期识别ASD儿童的SIB有助于缓解患儿症状,改善预后,为丰富临床工作者对ASD儿童SIB的了解,促进ASD儿童SIB的早期发现与干预,现对近年有关ASD儿童SIB临床特征、影响因素、评估与检测手段和干预方法的研究进行梳理与总结。

引用本文: 胡格格, 曹越, 姜志梅. 孤独症谱系障碍儿童自伤行为的研究进展 [J] . 中华实用儿科临床杂志, 2023, 38(8) : 628-632. DOI: 10.3760/cma.j.cn101070-20220509-00527.
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孤独症谱系障碍(ASD)是一种以社会交流障碍和重复刻板的行为、兴趣为核心特征的神经发育障碍性疾病,常合并焦虑障碍、睡眠障碍、胃肠道问题和问题行为等症状[1]。研究显示,ASD人群的自伤风险显著增加[2]。自伤行为(SIB)是ASD儿童常见问题行为,指的是患儿针对自身进行的伤害性动作,可造成组织损伤和躯体结构功能的损害,甚至危及患儿生命健康[3]。尽管各项研究中ASD儿童合并SIB的发病率并不完全一致,但与正常发育儿童和其他发育障碍儿童相比,ASD儿童SIB的发病率更高[4]。SIB可影响ASD儿童日常生活自理能力,给患儿带来不良的社交体验,增加患儿住院次数与父母照顾难度,降低家庭生活质量[5,6]。为进一步提高临床工作者对ASD儿童SIB的认知,现就ASD儿童SIB的临床特征、相关因素、评定及检测手段和干预方法等4个方面进行综述,以促进ASD儿童SIB的早期识别与干预,改善预后。

1 ASD儿童SIB的临床特征
1.1 ASD儿童SIB的形式特征

从SIB的具体表现形式上看,与正常发育儿童相同[7],ASD儿童的SIB具有多样性。SIB既可表现为动作幅度较大的伤害性动作,如撞击头部、击打自己等;又可表现为动作幅度较小的伤害性动作,如拔头发、掐捏自身等;还可表现为患儿借助其他物体进行的具有潜在危险的身体接触活动,如反复撞击墙壁等[8]。一项包含1967年至2018年研究ASD儿童SIB文献的Meta分析总结了13种SIB的流行率,发现"击打手部"是既往研究中最常见的SIB,占23%,"撕扯皮肤"占20%,而"自我切割"则是最少见的SIB,仅占3%[9]。Handen等[10]大样本研究得出了相似结论,在这项研究中,约2/3经历过SIB的ASD儿童出现过"用身体部位撞击自己"与"撞击物体"的症状。尽管"吞食危险物品"、"用针扎自己"和"玩火"等行为在ASD儿童中较为少见,但因其有可能对ASD儿童造成潜在伤害,也被认为是SIB的表现形式[11]。由于发作形式的多样性,SIB往往隐匿而难以识别,给ASD儿童本人及家庭带来极大挑战,需引起重视。

1.2 ASD儿童SIB的时间特征

从ASD儿童SIB出现时间上看,患儿SIB出现较早,且其表现形式常随年龄增长而变化。早在出生第12个月,后来被诊断为ASD的儿童就已经出现了撞击物体和拉扯头发的动作,而在第24个月时,患儿啃咬自身和撕扯皮肤的动作有所增加,提示不同年龄段ASD儿童SIB的表现形式或有不同[12]。Licence等[13]包含全年龄段的研究指出,12~18岁组ASD儿童较11岁以下组ASD儿童出现了更多的SIB,尽管该差异无统计学意义。不同年龄段ASD儿童SIB形式的变化可能与其运动、认知功能的发育有关,鉴于ASD症状是一种可长期存在的疾病,未来研究应加强纵向随访,以便了解SIB在患儿生命周期中的变化,为临床治疗干预提供依据。

2 ASD儿童SIB的影响因素
2.1 核心症状对ASD儿童SIB的影响

社会交流障碍和重复刻板的行为、兴趣是ASD儿童的两大核心症状,与ASD儿童的SIB密切关联。ASD儿童的SIB与其语言水平和社交技能呈负相关,而在人际交往的子领域,这一关联更为显著[14,15]。一个可能的解释是ASD儿童将SIB作为一种沟通方式在使用,由于言语与社交功能的受损,患儿缺乏独立表达自己需求的能力,便通过伤害自我以实现表达自己情绪和需求的目的[16]。SIB还与重复刻板行为的其他子项目相关联,刻板僵化症状越严重的患儿,其SIB的发生频率也就越高[17,18]。有研究报道了感觉处理异常与ASD儿童SIB的关系,发现感觉处理障碍与ASD儿童的问题行为独立相关,感觉处理障碍越严重的患儿,越有可能出现SIB[19],但目前相关研究较少。对ASD的早期筛查与干预有助于改善患儿核心症状,减少SIB的发作频率、降低SIB的严重程度,起到治疗效果。

2.2 共患病对ASD儿童SIB的影响
2.2.1 焦虑障碍

焦虑障碍是一种以担忧、恐惧为特点的主观体验,其症状可同时出现于认知、行为和生理反应等3个领域,约有40%的ASD儿童存在焦虑障碍,严重影响了患儿日常功能与躯体健康[20]。一项大样本研究显示合并焦虑障碍的ASD儿童更易出现SIB,提示焦虑障碍与SIB密切相关[21]。Sun等[22]针对ASD青少年的研究发现焦虑是患儿攻击性行为的独立危险因素,可用于预测患儿割伤、烧伤和啃咬自身等行为。这可能是因为ASD儿童普遍存在情绪调节问题,他们调控情绪维持时间与强度的功能有损伤,因此,在遭遇焦虑等不良情绪体验时,患儿可能会使用逃避或自伤等错误策略来应对[23]。日常生活中照顾者应密切注意患儿情绪变化,及早给予心理支持与安慰,缓解患儿焦虑情绪,避免SIB的产生。

2.2.2 睡眠障碍

睡眠可参与记忆的巩固与大脑可塑性的调节,其功能的异常可通过影响沟通能力、日常生活活动能力和适应能力等多种途径,起到干扰ASD儿童情绪行为活动的结果,最终,导致易激惹症状与攻击性行为的增加[24,25,26]。睡眠状态同样可以预测ASD儿童的SIB,患儿在儿童睡眠习惯问卷(CSHQ)中得分越高,则越有可能出现撞击头部、击打躯体等动作[27]。Cohen等[28]对ASD儿童的睡眠进行了长时间持续监测,发现需进行至少连续8 d睡眠监测,才能准确预测患儿的SIB,提示睡眠障碍对患儿问题行为的影响可能是一个漫长的过程。这也提醒未来学者们在研究睡眠障碍及其与SIB关系时,应尽可能使用客观而长期的检测技术,以提高对其睡眠问题与行为问题的认识,减小误差。

2.2.3 胃肠道问题

腹痛、腹胀、便秘、恶心、腹泻、呕吐和胃食管反流是ASD儿童常见胃肠道问题,可加重患儿临床症状,使患儿更易出现焦虑、攻击与自伤等问题行为[29]。Neuhaus等[30]发现胃肠道症状对4~10岁ASD儿童的SIB有预测作用,胃肠道问题越多的患儿,其SIB也就越严重。Restrepo等[31]指出这可能是因为沟通能力受损,ASD儿童难以表达胃肠道问题所带来的感官刺激与焦虑,因此,他们不得不选择通过自我伤害向照顾者传递信息。鉴于胃肠道问题在ASD儿童中的普遍性,当患儿展露出相应症状时,有必要注意患儿是否合并有隐秘的SIB,以便及早识别干预。

3 ASD儿童SIB的评估与检测
3.1 ASD儿童SIB的评估
3.1.1 重复行为量表-修订版(RBS-R)

RBS-R是临床检测ASD儿童重复刻板行为常用量表,由照顾者填写,包括刻板行为、SIB、强迫行为、仪式行为、固定行为和限制行为等6个领域,共43个条目[32]。由于该量表包含自伤行为领域,有时也被用于评估ASD儿童的SIB或患儿SIB与其他重复刻板行为的关联[33]。在过去几十年中,RBS-R已被翻译为多个不同语言版本[34]。He等[35]对RBS-R在中国3~8岁ASD儿童中的信度与效度进行了研究,发现RBS-R总表及其SIB领域的Cronbach α系数分别为0.982和0.946,RBS-R五因素模型拟合指标分别为χ2/df=1.54、比较拟合指数(CFI)=0.99、拟合优度指数(GFI)=0.73、估计误差均方根(RMSEA)=0.058、标准化均方根残差(SRMR)=0.13,说明该量表具有较好的内部一致性与结构效度,能较好反映中国患儿的SIB症状。

3.1.2 异常行为量表(ABC)

ABC包括58个条目,5个领域,分别为多动、易激惹/自伤、嗜睡/社会退缩、不当言语和刻板行为等,其中,易激惹/自伤领域共有15个条目[36]。Stoddard等[37]对ABC量表易激惹/自伤领域进行了内部结构分析,发现该领域四因素模型拟合指标为90%置信区间(CI):0.047~0.070、CFI=0.97、RMSEA=0.058、SRMR=0.038,可较好反映ASD儿童的易激惹症状和SIB。马俊红等[38]对中文版ABC量表进行了信度、效度分析,发现中文版ABC量表总表与其下5个领域的评定者信度和重测信度系数均>0.75,其五因素模型拟合指标分别为χ2/df=1.91、GFI=0.704、标准拟合指数(NFI)=0.62、CFI=0.77、RMSEA=0.060,提示国内研究者可将ABC作为研究ASD儿童SIB的备选工具。

3.1.3 行为问题量表-简表(BPI-S)

BPI-S最初被用来检测智力障碍人士的问题行为,包括SIB、攻击性/破坏性行为和刻板行为等3个领域,共30个条目,该量表中,每个项目都有2个Likert类型的评分等级:频率分级是5级制,0(从未)~4(每小时1次);严重程度分级是4级制,0(没有问题)~3(严重问题)[39]。目前,国外学者已将BPI-S用于脑性瘫痪儿童和ASD儿童等发育障碍儿童SIB的评估[40,41],在一项ASD儿童相关症状的研究中,研究者指出,BPI-S拥有较高的内部一致性(即Cronbach α=0.84)[42],但国内暂未见相关研究。

3.1.4 其他量表

由于社交沟通问卷(SCQ)、孤独症诊断访谈量表修订版(ADI-R)和孤独症诊断观察量表(ADOS)的部分条目涉及ASD儿童的SIB,一些研究也以此作为SIB的评估工具,用于检测患儿SIB的流行率与潜在影响因素[4,27]。唐婷等[43]参考国内外文献后拟定了一份"情绪行为问题调查表",包括情绪问题、重复刻板行为和伤人及SIB 3个领域,说明自制量表也可作为一种检测手段,但需注意检测信度与效度。

尽管应用广泛,量表评定仍存在一定问题。首先,现阶段并没有专门针对ASD儿童SIB制定的量表;其次,ASD儿童的SIB是一个复杂的过程,单纯量表评定往往不能很好反映患儿SIB的具体类型与严重程度;最后,量表评定大多依靠患儿照顾者完成,受照顾者主观因素影响较大,可能影响到最终结果的准确性。

3.2 ASD儿童SIB的检测

可穿戴设备(wearable devices)指的是可直接穿戴在身上并实时捕获患儿行为与生理数据的电子设备,包括穿戴式心电记录仪和腕部传感器等,可检测ASD患者的注意力、睡眠、心率和手势动作,是对ASD儿童SIB进行检测与分类的重要工具[44,45]。Cantin-Garside等[8]利用可佩戴在患儿衣物与躯体上的加速度传感器检测了10例5~14岁ASD儿童的SIB,发现可穿戴设备识别患儿SIB准确率高达99.1%。但也有照顾者指出了可穿戴设备的不足,即ASD儿童可能会在不经意间将附着于衣服上的传感器弄掉,进而影响SIB检测的准确性[46]。因此,怎样将可穿戴设备牢牢固定在患儿衣物或躯体上、怎样缓解可穿戴设备给患儿带来的非必要的感官刺激,可能是学者们亟须解决的难题。

4 ASD儿童SIB的干预
4.1 药物干预

阿立哌唑和利培酮是经美国食品药品监督管理局(FDA)批准的2种用于治疗ASD儿童易激惹症状的抗精神病药物,对ASD儿童的SIB有一定治疗作用[47]。Sugimoto等[48]一项为期52周的多中心前瞻性研究发现长期服用阿立哌唑可显著改善ASD儿童的SIB与易激惹症状,增强社会交往能力,且患儿表现出较好的耐受性。但服用这2种药物可能带来体重增加、嗜睡、血糖代谢异常和锥体外系症状等不良反应,需密切关注患儿的生理状态[49]。此外,还有研究报道了氟西汀[50]与氯氮平[51]对ASD儿童SIB的改善作用。考虑到服用药物可能带来的不良反应,临床工作者们应结合患儿实际情况,妥善选择药物品类与剂量,平衡治疗效应与风险,必要时联合用药。

4.2 非药物干预
4.2.1 功能沟通训练(FCT)

FCT是应用分析疗法(ABA)中应用最广泛的一种干预措施,通常从功能分析开始,在确定患儿出现问题行为是为了实现什么功能或得到什么物品后,教导患儿使用不同的交流策略来获取这些东西,最终,实现用交流沟通替代问题行为的治疗目的[52,53]。研究显示FCT可显著缩短患儿SIB持续时间,在干预结束后,其治疗效应仍可维持2周左右[54]。Benson等[55]指出,治疗师远程指导ASD儿童照顾者对患儿进行FCT干预,也可减少患儿SIB发作次数,并增加相应功能活动,说明FCT干预或可作为家庭干预的一部分。但目前相关研究主要集中在国外,国内报道较少,且普遍存在纳入样本量不足的问题,基于FCT在SIB上表现出的治疗效应,未来有必要在扩大样本量的基础上进行深入研究。

4.2.2 治疗性身体包裹(TWB)

TWB是一种感觉统合训练,主要由医务工作者参与,对儿童SIB有一定治疗作用。在治疗开始时,治疗师先用湿床单包裹患儿,然后覆上干毛毯,给予患儿温度觉与触觉的双重感官刺激,待ASD儿童出现自主发热现象后,诱导患儿表达自己的想法与感受[56]。Delion等[57]持续3个月的随机对照试验比对了干床单与湿床单包裹ASD儿童的治疗效应,发现干、湿床单均可显著改善患儿的SIB,且这两者的治疗作用几乎没有差异。但这2项研究未排除药物的影响,也未设立对照组,同时,长时间的床单包裹可能对ASD儿童的呼吸与血压造成不良影响,因此,TWB能否作为一种治疗SIB的方法尚需进一步探索。

4.2.3 电休克疗法(ECT)

ECT是通过输入一定电刺激以达到诱导大脑皮质痫样放电,从而对患儿进行干预的一种物理治疗方法,既往被用来治疗ASD儿童的紧张症或SIB[58]。Wachtel等[59]回顾了1982年以来ECT治疗ASD患者SIB的研究,发现ECT在治疗难治性SIB方面有独特作用,尤其是治疗那些经药物干预无效的、出现极端SIB的患儿。尽管ECT在青少年中展现出了较好的耐受性,但也有报道指出,在接受治疗后,受试儿童可能会出现头痛、恶心和呕吐等不良反应[60]。目前,ECT治疗ASD儿童SIB的研究较少,多为个案报道,循证医学证据不足,同时,由于ASD儿童常合并癫痫与大脑异常放电,更应慎重考虑ECT可能带来的负面影响。

5 小结

SIB严重影响了ASD儿童日常生活与治疗效果,给照顾者带来了极大的精神压力与经济负担,目前研究者对患儿SIB的了解主要依靠量表评估,且多是对患儿既往表现的回顾,存在一定不足,未来研究者可考虑将临床观察与可穿戴设备作为辅助工具使用,以便进一步了解患儿SIB的类型与严重程度。由于患儿SIB与ASD症状本身及共患病密切相关,当ASD儿童出现焦虑障碍、睡眠障碍和胃肠道问题时,应当考虑患儿共患SIB的可能性,同时针对相关症状及早干预,缓解这些能诱导患儿产生SIB的躯体不适症状。而在SIB出现后,则应及时给予综合干预,教导患儿用其他沟通方式来表达自己的需求与心理状态,从而实现缓解患儿SIB,改善预后的目的。

利益冲突
利益冲突

所有作者均声明不存在利益冲突

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