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患者女,47岁,因"乳腺癌根治术后3年,左侧胸锁关节疼痛5个月"入院。体格检查:左侧胸锁关节局部肿胀、压痛,局部无皮肤发红。实验室检查:碱性磷酸酶330.2(正常参考值40~150) U/L,血红细胞沉降率41(正常参考值0~20) mm/1 h,余常规检查均阴性。予患者静脉注射99Tcm-MDP(上海欣科医药有限公司苏州分公司提供,标记率>95%)740 MBq后3 h,使用荷兰Philips SPECT/CT(Precedence 16)进行全身前位、后位及胸锁关节区断层采集。全身骨平面显像见两侧胸锁关节区对称性异常浓聚,呈典型的"牛头"征(图1A)。SPECT/CT显示(图1B,图1C)胸骨病变累及胸部柄、胸骨体及剑突,但仅见胸骨切迹周围轻度放射性浓聚,另外两侧第2肋骨与肋软骨连接处亦可见少量放射性浓聚。两侧锁骨、两侧第1肋骨远端膨大;同机CT示锁骨、第1肋骨、胸部及第2肋骨远端骨小梁结构紊乱,呈丝瓜瓤样改变;锁骨与胸骨关节面完整,关节间隙存在,肋锁关节缘亦完整。


骨显像后1周,患者在局部麻醉下行CT引导的胸锁关节经皮穿刺骨活组织检查。光学显微镜下见大量异型细胞,核深染畸形,呈巢团状及筛孔状,病理结果提示为转移性腺癌。随后患者接受了上胸部局部外照射及唑来膦酸盐治疗。治疗后7个月复查骨显像,表现与治疗前大致相似,只是胸骨浓聚区弥散到胸骨全部;同机CT显示两侧锁骨、胸骨、第1、2肋骨呈弥漫性毛玻璃样改变,但两侧胸骨和锁骨关节面仍然光整(图2)。碱性磷酸酶及血红细胞沉降率均恢复到正常水平。


胸锁关节区并不是乳腺癌骨转移的典型好发部位,骨转移的常见表现为多发性、非对称性放射性增高或缺损[1,2]。胸锁关节区对称性放射性浓聚多见于一种少见的皮肤-骨关节综合征,即滑膜炎-痤疮-脓疱疮-骨肥大-骨髓炎(synovitis-acne-pustulosis-hyperostosis-osteomyelitis, SAPHO)综合征。文献[2,3]报道90%以上的SAPHO患者存在胸锁关节区放射性浓聚,60%的患者可合并胸锁关节外病变。SAPHO综合征可以和恶性肿瘤共存。SAPHO综合征骨关节的基本病理基础包括滑膜炎、骨肥大和骨髓炎[4]。滑膜炎表现为关节面侵蚀模糊、破坏和硬化,关节间隙狭窄以及软组织肿胀。骨肥大和骨髓炎多共同存在,多见于胸骨、肋骨、锁骨、脊椎、长骨干骺端和下颌骨等部位,其中以胸骨、第1肋骨和锁骨内段骨硬化和肥厚多见且具有诊断价值[2,3]。
核素骨显像是检查SAPHO综合征的灵敏方法,图像上胸锁关节区的对称性浓聚呈典型的"牛头"征,颇具特征性[2,3,4]。SPECT/CT可显示滑膜炎导致的跨关节侵蚀、软骨剥脱及软骨下骨炎等病理改变。原发性或继发性骨肿瘤极少侵蚀关节软骨,不会形成跨关节破坏。本例有皮肤病史、血红细胞沉降率升高,及典型的"牛头"征,类似SAPHO综合征骨显像表现;但累及关节的关节面完整,关节软骨及软骨下骨未见侵蚀破坏和硬化,未见关节间隙肿胀,亦无骨膜反应导致的骨肥厚,不符合关节炎的典型影像表现。本病例表明胸锁关节区"牛头"状浓聚不是SAPHO综合征的独有表现,SPECT/CT有助于诊断和鉴别诊断。
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