病例报告
类似SAPHO综合征的罕见骨转移患者SPECT/CT显像一例
中华核医学与分子影像杂志, 2016,36(5) : 468-469. DOI: 10.3760/cma.j.issn.2095-2848.2016.05.021
引用本文: 倪建明, 巢琳. 类似SAPHO综合征的罕见骨转移患者SPECT/CT显像一例 [J] . 中华核医学与分子影像杂志, 2016, 36(5) : 468-469. DOI: 10.3760/cma.j.issn.2095-2848.2016.05.021.
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患者女,47岁,因"乳腺癌根治术后3年,左侧胸锁关节疼痛5个月"入院。体格检查:左侧胸锁关节局部肿胀、压痛,局部无皮肤发红。实验室检查:碱性磷酸酶330.2(正常参考值40~150) U/L,血红细胞沉降率41(正常参考值0~20) mm/1 h,余常规检查均阴性。予患者静脉注射99Tcm-MDP(上海欣科医药有限公司苏州分公司提供,标记率>95%)740 MBq后3 h,使用荷兰Philips SPECT/CT(Precedence 16)进行全身前位、后位及胸锁关节区断层采集。全身骨平面显像见两侧胸锁关节区对称性异常浓聚,呈典型的"牛头"征(图1A)。SPECT/CT显示(图1B图1C)胸骨病变累及胸部柄、胸骨体及剑突,但仅见胸骨切迹周围轻度放射性浓聚,另外两侧第2肋骨与肋软骨连接处亦可见少量放射性浓聚。两侧锁骨、两侧第1肋骨远端膨大;同机CT示锁骨、第1肋骨、胸部及第2肋骨远端骨小梁结构紊乱,呈丝瓜瓤样改变;锁骨与胸骨关节面完整,关节间隙存在,肋锁关节缘亦完整。

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图1
乳腺癌根治术后骨转移患者(女,47岁)治疗前骨显像图。A.全身骨显像示两侧胸锁关节"牛头"状异常放射性浓聚;B. SPECT的同机CT胸骨平面的冠状位曲面重建像示两侧锁骨,第1、2肋骨,胸骨广泛溶骨性破坏,胸锁关节面尚完整;C. SPECT/CT图像示放射性浓聚于两侧锁骨近端、两侧第1、2肋骨远端,胸骨未见明显异常放射性浓聚
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图1
乳腺癌根治术后骨转移患者(女,47岁)治疗前骨显像图。A.全身骨显像示两侧胸锁关节"牛头"状异常放射性浓聚;B. SPECT的同机CT胸骨平面的冠状位曲面重建像示两侧锁骨,第1、2肋骨,胸骨广泛溶骨性破坏,胸锁关节面尚完整;C. SPECT/CT图像示放射性浓聚于两侧锁骨近端、两侧第1、2肋骨远端,胸骨未见明显异常放射性浓聚

骨显像后1周,患者在局部麻醉下行CT引导的胸锁关节经皮穿刺骨活组织检查。光学显微镜下见大量异型细胞,核深染畸形,呈巢团状及筛孔状,病理结果提示为转移性腺癌。随后患者接受了上胸部局部外照射及唑来膦酸盐治疗。治疗后7个月复查骨显像,表现与治疗前大致相似,只是胸骨浓聚区弥散到胸骨全部;同机CT显示两侧锁骨、胸骨、第1、2肋骨呈弥漫性毛玻璃样改变,但两侧胸骨和锁骨关节面仍然光整(图2)。碱性磷酸酶及血红细胞沉降率均恢复到正常水平。

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图2
乳腺癌根治术后骨转移患者(女,47岁)治疗后骨显像图。A.与治疗前相比,全身骨显像胸骨出现放射性浓聚;B. SPECT的同机CT胸骨平面的冠状位曲面重建像示两侧锁骨,第1、2肋骨远端,胸骨呈弥漫性成骨性改变,两侧胸锁关节面完整;C. SPECT/CT图像示两侧锁骨近端、两侧第1肋骨、右侧第2肋骨远端放射性浓聚
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图2
乳腺癌根治术后骨转移患者(女,47岁)治疗后骨显像图。A.与治疗前相比,全身骨显像胸骨出现放射性浓聚;B. SPECT的同机CT胸骨平面的冠状位曲面重建像示两侧锁骨,第1、2肋骨远端,胸骨呈弥漫性成骨性改变,两侧胸锁关节面完整;C. SPECT/CT图像示两侧锁骨近端、两侧第1肋骨、右侧第2肋骨远端放射性浓聚
讨论

胸锁关节区并不是乳腺癌骨转移的典型好发部位,骨转移的常见表现为多发性、非对称性放射性增高或缺损[1,2]。胸锁关节区对称性放射性浓聚多见于一种少见的皮肤-骨关节综合征,即滑膜炎-痤疮-脓疱疮-骨肥大-骨髓炎(synovitis-acne-pustulosis-hyperostosis-osteomyelitis, SAPHO)综合征。文献[2,3]报道90%以上的SAPHO患者存在胸锁关节区放射性浓聚,60%的患者可合并胸锁关节外病变。SAPHO综合征可以和恶性肿瘤共存。SAPHO综合征骨关节的基本病理基础包括滑膜炎、骨肥大和骨髓炎[4]。滑膜炎表现为关节面侵蚀模糊、破坏和硬化,关节间隙狭窄以及软组织肿胀。骨肥大和骨髓炎多共同存在,多见于胸骨、肋骨、锁骨、脊椎、长骨干骺端和下颌骨等部位,其中以胸骨、第1肋骨和锁骨内段骨硬化和肥厚多见且具有诊断价值[2,3]

核素骨显像是检查SAPHO综合征的灵敏方法,图像上胸锁关节区的对称性浓聚呈典型的"牛头"征,颇具特征性[2,3,4]。SPECT/CT可显示滑膜炎导致的跨关节侵蚀、软骨剥脱及软骨下骨炎等病理改变。原发性或继发性骨肿瘤极少侵蚀关节软骨,不会形成跨关节破坏。本例有皮肤病史、血红细胞沉降率升高,及典型的"牛头"征,类似SAPHO综合征骨显像表现;但累及关节的关节面完整,关节软骨及软骨下骨未见侵蚀破坏和硬化,未见关节间隙肿胀,亦无骨膜反应导致的骨肥厚,不符合关节炎的典型影像表现。本病例表明胸锁关节区"牛头"状浓聚不是SAPHO综合征的独有表现,SPECT/CT有助于诊断和鉴别诊断。

利益冲突
利益冲突

参考文献
[1]
张卫红田钢龙何继民乳腺癌骨转移临床相关因素的研究[J].中华核医学杂志2010, 30(5): 320-323. DOI:10.3760/cma.j.issn.0253-9780.2010.05.011.
ZhangWH, TianGL, HeJM, et al. Clinical factors related to bone metastases from breast cancer[J]. Chin J Nucl Med, 2010, 30(5): 320-323. DOI:10.3760/cma.j.issn.0253-9780.2010.05.011.
[2]
刘晓梅魏玲格黄建敏. 99Tcm-MDP骨显像对SAPHO综合征的诊断价值[J].中华核医学杂志2011, 31(2): 125-127. DOI:10.3760/cma.j.issn.0253-9780.2011.02.013.
LiuXM, WeiLG, HuangJM. 99Tcm-MDP bones scan for the diagnosis of SAPHO syndrome[J]. Chin J Nucl Med, 2011, 31(2): 125-127. DOI:10.3760/cma.j.issn.0253-9780.2011.02.013.
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SallésM, OlivéA, Perez-AndresR, et al. The SAPHO syndrome: a clinical and imaging study[J]. Clin Rheumatol, 2011, 30(2): 245-249. DOI:10.1007/s10067-010-1560-x.
[4]
DepasqualeR, KumarN, LalamRK, et al. SAPHO: What radiologists should know[J]. Clin Radiol, 2012, 67(3): 195-206. DOI: 10.1016/j.crad.2011.08.014.
 
 
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