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患者女，27岁，因"无明显诱因不规则阴道出血4个月"就诊，出血量少，色暗红，伴轻微下腹隐痛。超声提示宫腔内稍高回声，内膜息肉不排除；宫颈活组织检查病理提示宫颈高分化内膜样腺癌。实验室检查血常规、大小便常规、肝肾功能、凝血全套均正常，人附睾蛋白4(human epididymis protein 4, HE4)73(正常参考值范围：0～65) pmol/L，鳞状上皮细胞癌相关抗原、糖类抗原(carbohydrate antigen, CA)19－9、CA125、甲胎蛋白(alpha fetoprotein, AFP)、癌胚抗原(carcinoembryonic antigen, CEA)、神经元特异性烯醇化酶(neuron specific enolase, NSE)、绒毛膜促性腺激素(human chorionic gonadotropin, HCG)－β均正常。妇科检查发现宫颈"菜花"状肿瘤，短径约3 cm，宫体饱满。患者未婚未育，有性生活史，月经规律，无传染病史，否认手术史。MRI检查示宫颈内壁异常信号肿块，大小约29 mm×24 mm，T1加权成像(weighted imaging, WI)等信号，T2WI稍高信号，增强后呈均匀轻度强化；宫腔内见T2WI低信号结节，直径约16 mm，轻度强化。18F－脱氧葡萄糖(fluorodeoxyglucose, FDG)PET/CT(德国Siemens Biograph 16HR型)显像(图1)示宫颈稍低密度软组织肿块，FDG摄取明显增高，最大标准摄取值(maximum standardized uptake value, SUVmax)为8.1；宫腔低密度影，FDG代谢轻度增高，SUVmax为4.3。后行"子宫颈切除术＋宫颈赘生物切除术"，病理检查(图2)示宫颈、宫腔内膜腺体复杂性不典型增生，间质纤维组织增生，围绕腺体，考虑为非典型息肉样腺肌瘤(atypical polypoid adenomyoma, APA)。
APA是指具有不同程度非典型性腺体成分的腺肌瘤样息肉，较为罕见，常发生于育龄和绝经前妇女[1]。临床表现无特异性，一般表现为不规则阴道出血、经期紊乱、月经过多及不孕。APA病灶多呈息肉状，边界清，分叶状，属于良性肿瘤范畴，但有一定的恶性潜能，少数可发展为子宫内膜样腺癌[2]。APA诊断困难，病理检查是明确诊断的唯一方法。APA有明显的组织形态学特征，但免疫组织化学并无特异性和灵敏度。光学显微镜下可见间质组织中含有大量平滑肌纤维细胞，且腺体结构及细胞学形态存在不同程度的不典型改变，偶见核分裂象。90%的肿瘤有鳞状细胞化生，平滑肌细胞围绕在腺体周围，表现为良性形态，但结构紊乱，与癌组织对肌层的浸润相似[3]。
APA影像学表现缺乏特异性。MRI上表现为T1WI序列等信号的息肉样结节，偶尔伴有低信号的囊性灶；T2WI序列表现为稍高信号中混杂明显高信号，其中明显高信号的区域对应化生的子宫内膜，增强后病灶不均质强化[4,5]。弥散WI(diffusion WI, DWI)表现为高信号，表观弥散系数明显增高[6]。APA需与子宫内膜息肉、高分化子宫内膜样腺癌进行鉴别：(1)子宫内膜息肉：40～50岁常见，T2WI可见低信号纤维核，高信号光滑囊变区，增强后子宫内膜息肉呈条索强化影；(2)高分化子宫内膜样腺癌：80%的患者发病于绝经后，T1WI序列表现为等信号或稍低信号，T2WI为等信号或稍高信号，DWI为明显高信号。
PET/CT显像在APA中的应用国内外报道少见[7,8]。本病例中，PET/CT显像发现病灶FDG摄取明显增高，与国外报道相同；但本例病灶主要集中在宫颈。虽然部分子宫良性肿瘤可以摄取18F－FDG(如APA[2,7]、子宫肌瘤[8,9,10]等)，但发生在宫颈的18F－FDG假阳性病例鲜有报道。根据本病例可知，对于宫颈18F－FDG高代谢的肿瘤性病灶，除考虑宫颈恶性病变外，还应考虑APA的可能性。值得注意的是，除了宫颈明显的APA病灶外，本病例子宫内膜也存在APA病灶，其在PET/CT显像上表现为子宫内膜轻度增厚，片状FDG摄取增高，SUVmax为4.3，鉴于患者为青年女性，需要与子宫内膜的生理性摄取相鉴别。目前APA摄取18F－FDG的机制并不清楚，Maeda等[7]发现APA中内膜腺体上皮细胞增殖活跃，18F－FDG摄取明显增高。APA是否同恶性肿瘤一样具有18F－FDG摄取程度与细胞增殖能力有关的特性，仍需要进一步研究。
所有作者均声明不存在利益冲突
