探讨运用一期手术及分期手术治疗重度尿道下裂(阴茎伸直后尿道开口位于阴茎根部、阴茎阴囊交接部及会阴部)手术效果的差异。
回顾性分析首都医科大学附属北京儿童医院泌尿外科2009年1月至2013年12月收治的病历资料完善的重度尿道下裂患儿765例的临床资料。按手术方法不同分为一期手术组(650例)和分期手术组(115例)。分析比较两组患儿手术年龄、尿道缺损长度及术后尿道瘘、尿道憩室、尿道狭窄发生率差异。
一期手术组650例平均初次手术年龄29月龄(7～130月龄)，尿道缺损长度均值为4.01 cm(2.00～8.00 cm)；分期手术组115例平均初次手术年龄34月龄(8～156月龄)，尿道缺损长度均值为4.33 cm(3.00～9.00 cm)，两组患儿手术年龄和尿道缺损长度差异均无统计学意义(P>0.05)。一期组术后总并发症发生率为30.5%(198/650)，分期组为33.9%(39/115)，组间比较，差异无统计学意义(χ2＝0.544，P>0.05)。一期组术后尿道瘘发生率为16.0%(104/650)，分期组为31.3%(36/115)，组间比较，差异有统计学意义(χ2＝15.307，P<0.05)。一期组术后尿道憩室发生率为14.0%(91/650)，分期组为2.6%(3/115)，组间比较，差异有统计学意义(χ2＝11.764，P<0.05)。一期组术后尿道狭窄发生率为7.5%(49/650)，分期组为4.3%(5/115)，组间比较，差异无统计学意义(χ2＝1.516，P>0.05)。
对于重度尿道下裂，一期手术和分期手术效果无明显差异，但是一期手术术后尿道瘘发生率较低，而分期手术术后尿道憩室发生率较低。
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尿道下裂是小儿男性泌尿生殖系统中常见的先天性畸形，发病率约在1/200～1/300，但是国内一项最新的流行病学调查发现，1996年至2008年我国尿道下裂发病率约为0.903%[1]。国外报道发病率约在0.04%～0.82%，且近年来发病率有升高趋势，具体原因不明[2,3]。根据尿道口位置尿道下裂分为三型：阴茎远端型、阴茎体型和阴茎近端型[4]。约1/4的尿道下裂伴阴茎下弯[5]。按阴茎头与阴茎体纵轴的夹角，可将阴茎下弯分为：轻度，小于15°；中度，15°～35°；重度，大于35°。中、重度者在成年后有性生活困难。尿道口异位于阴茎体近端的重度尿道下裂占全部患儿的1/3以上，这类患儿阴茎下弯重，尿道缺损长，手术修复非常困难，并发症发生率高，手术方法多而且对于是选择一期手术还是分期手术亦因人而异，术后远期疗效尚需进一步随访。本文对2009年1月至2013年12月首都医科大学附属北京儿童医院泌尿外科收治的资料完善的重度尿道下裂(近端型)患儿765例进行回顾总结，现报道如下。
765例患儿中，一期手术患儿650例(一期手术组)，患儿平均初次手术年龄29.0月龄(7～130月龄)，尿道缺损长度均值为4.01 cm(2.00～8.00 cm)；分期手术患儿115例(分期手术组)，患儿平均初次手术年龄34月龄(8～156月龄)，尿道缺损长度均值为4.33 cm(3.00～9.00 cm)。两组患儿初次手术年龄差异无统计学意义(P>0.05)。
操作重点是：将带蒂包皮管经阴茎一侧转至腹侧，其近端与原尿道口做斜面吻合，远端经阴茎头下隧道与阴茎头吻合，尽量做成裂隙状尿道口。近端吻合口及皮管与海绵体白膜固定数针，以防扭曲。可用血管蒂、阴囊肉膜、睾丸鞘膜覆盖新成形尿道。留置尿道支架管，术后10 d左右拔出，观察排尿。
对于尿道缺损长的重型尿道下裂，其带血管蒂包皮管长度不能弥补尿道缺损时，利用尿道口周围皮肤做一皮管。
分期手术主要分为两个步骤：①一期：矫正阴茎下弯，本组通常采用Byars手术(背侧包皮转至腹侧预铺平整的尿道床并填入阴茎头缺损区)；②二期：成形尿道，根据尿道床质量和宽度采用新尿道口与阴茎头之间原位皮瓣卷管(Duplay术)。两次手术中间间隔12个月左右，保证瘢痕软化及尿道板血液供应重建。
本研究数据均采用SPSS19.0软件进行处理。计数资料采用卡方检验，计量资料采用秩和检验，P<0.05表示差异有统计学意义。
全部765例，术后随访时间为12～72个月，平均40个月。一期手术组(650例)术后发生尿道瘘104例(16.0%)，分期手术组(115例)发生36例(31.3%)，两组比较，差异有统计学意义(χ2＝15.307，P<0.05，表1)。一期手术组发生尿道憩室91例(14.0%)，分期手术组发生3例(2.6%)，两组比较，差异有统计学意义(χ2＝11.764，P<0.05，表1)。一期手术组术后发生尿道狭窄49例(7.5%)，分期手术组发生5例(4.3%)，两组比较，差异无统计学意义(χ2＝1.516，P>0.05，表1)。
两组患儿术后并发症情况统计(例/%)
两组患儿术后并发症情况统计(例/%)
| 组别 | 例数 | 尿道瘘 | 尿道憩室 | 尿道狭窄 | 总计 |
|---|---|---|---|---|---|
| 一期手术组 | 650 | 104/16.0 | 91/14.0 | 49/7.5 | 198/30.5 |
| 分期手术组 | 115 | 36/31.3a | 3/2.6a | 5/4.3 | 39/33.9 |
| 总计 | 765 | 140/18.3 | 94/12.3 | 54/7.1 | 237/31.0 |
注：与一期手术组比较，aP<0.05
一期手术组中，行Duckett术者514例，术后有137例(26.7%)出现并发症。其中，尿道瘘63例(12.3%)，尿道憩室59例(11.5%)，尿道狭窄33例(6.4%)。一期手术组中，行Duckett＋Duplay联合手术者136例，术后有61例(44.9%)发生并发症。其中，尿道瘘32例(23.5%)，尿道憩室32例(23.5%)，尿道狭窄16例(11.7%)。
对全部765例患儿术后尿道并发症发生情况进行统计，尿道瘘2009年的发生率为19.3%(27/140)，2010年为15.6%(21/135)，2011年为15.5%(23/148)，2012年为20.7%(31/150)，2013年为20.3%(39/192)；尿道狭窄2009年的发生率为6.4%(9/140)，2010年为8.1%(11/135)，2011年为8.1%(12/148)，2012年为4.0%(6/150)，2013年为8.3%(16/192)；尿道憩室2009年的发生率为19.3%(27/140)，2010年为17.8%(24/135)，2011年为9.5%(14/148)，2012年为8.0%(12/150)，2013年为8.9%(17/192)。可以看出，尿道瘘及尿道狭窄的发生率随年份有小幅波动，而尿道憩室的发生率随年份变化有下降的趋势(图1)。三种并发症均为近期并发症，而随访时间已超过1年，故与随访年限无明显相关，可能与术者经验积累有一定关系。
Duckett带蒂岛状皮瓣尿道成形术对于伴有阴茎弯曲畸形的尿道下裂患儿，是一种较好的术式选择，可就地取材。因此对于一期尿道下裂修复手术来说，Duckett术式是极为恰当的。因为包皮内板组织接近尿路上皮、抗尿液刺激力强，无毛发生长，且带蒂包皮有良好血运，成活和抗感染力强[6]。其缺点是操作复杂，手术技巧要求高，初学者往往手术后并发症发生率很高，需积累经验方能取得满意效果，这也给该术式的普及造成了很大障碍。
该术式术后并发症主要为：尿道狭窄、尿道瘘、尿道憩室、阴茎下弯复发、伤口裂开等。国外报道术后并发症发生率在10%～50%不等[7]。但近年国外关于Duckett手术的报道较少。Zheng等[8]报道一期Duckett术后并发症总体(包括早期及晚期并发症)发生率为24%，主要包括瘘、伤口感染及狭窄。Castagnetti和El-Ghoneimi[9]做了一个对于过去20年的系统调查，其中行Duckett术患儿535例，总体术后并发症发生率为37.9%，其中瘘及裂开的发生率为22.4%，狭窄发生率为12.5%。
本组重度尿道下裂行Duckett术514例，术后137例(26.7%)发生并发症，其中尿道瘘63例(12.3%)、尿道憩室59例(11.5%)、尿道狭窄33例(6.4%)。我们曾经于2010年报道过Duckett手术效果，与本文效果基本相同，说明经过多年手术经验积累，已熟练掌握本术式，且手术成功率很难再提高[10]。
对于尿道缺损长的重型尿道下裂，单纯用带血管蒂包皮管的长度不能弥补尿道缺损时，可利用尿道口周围皮肤做一皮管，比较常用的是在尿道口周围做一"U"形切口，做局部Duplay尿道成形，再与Duckett皮管吻合，此即为Duckett＋Duplay术式。本术式要求术者基本功扎实，操作熟练。即使带蒂包皮瓣取材丰富，当Duckett皮管过长时，向一侧旋转可能易导致阴茎扭转，因此也要适当应用Duckett＋Duplay术式。Tiryaki[11]报道Duckett联合Duplay手术完成34例近端型尿道下裂，手术总成功率为74%，尿道瘘发生率为20.5%，尿道狭窄发生率为8.8%。
本组重度尿道下裂采用Duckett＋Duplay联合手术136例，术后有61例(44.9%)发生并发症，其中尿道瘘32例(23.5%)、尿道憩室32例(23.5%)、尿道狭窄16例(11.7%)，效果与文献基本一致。在不断积累手术经验，根据患儿条件选择皮瓣宽度、覆盖尿道的基础上，尿道憩室的发生可逐渐减少。
尿道下裂的治疗最初为分期手术，但20世纪80年代以来一期修复已基本替代了早期的分期修复，成为当前的主流术式。然而近年来随着尿道下裂手术远期效果不断受到关注，一些学者意识到对于某些难治性尿道下裂，如重型或多次手术失败病例，片面追求一期修复可能会面临较高的并发症风险，造成再次修复的难度进一步加大，甚至遗留阴茎外观及功能上的严重障碍。因此，分期修复的概念又重新被提出并受到关注。分期手术以Bracka为代表的手术方法应用最多，且重复性好。Bracka手术步骤包括一期矫正阴茎下弯，同时游离移植物(包括游离包皮、口腔黏膜、耳后黏膜、膀胱黏膜等)预置尿道板，二期成形尿道[12]。
Moursy[13]报道分期手术完成重度尿道下裂41例，总并发症发生率为15%，尿道口狭窄2例(5%)，尿道瘘3例(7.5%)，出现阴茎头裂开1例(2.5%)。Bracka[14]报道的术后并发症发生率为7%，尿道瘘发生率约为3%，尿道狭窄发生率约为2%，还有约1.5%的患儿需再次成形尿道口。
本组重度尿道下裂分期手术一期采用Byars术，二期采用Duplay术，2次手术中间间隔12个月左右，保证瘢痕软化及尿道板血液供应重建。共实施分期手术115例，并发症总数39例(33.9%)，其中尿道瘘36例(31.3%)，尿道憩室3例(2.6%)，尿道狭窄5例(4.3%)。本组的分期手术使用Byars手术方法，没有达到预期目的，主要是尿道瘘发生率过高，考虑可能的原因是阴茎下弯矫正后，为下次尿道成形预铺的尿道板分布不光滑，局部皮肤少及成形尿道覆盖少造成。Byars手术操作简单，阴茎皮肤坏死机会少，但做尿道效果不佳。目前国外报道的分期手术效果满意的基本上是游离移植物预置尿道板。总体来说，Bracka方法效果最好，但要注意如操作不当，游离移植物有缺血坏死可能。在掌握游离皮瓣手术技巧的基础上可以应用该方法。
关于一期和分期手术并发症的比较，我们发现两种术式总体并发症及尿道狭窄的发生率无明显差异，但根据术者经验，分期手术术后尿道狭窄的发生明显减少，可能扩大样本差异会有统计学意义；一期手术术后尿道瘘发生率较低，可能是分期手术缺乏组织覆盖等原因导致；而分期手术术后尿道憩室发生率较一期手术低，可能是一期手术成形尿道较游离，易于在尿流冲击下形成憩室，此外一期手术吻合口多，创伤大，瘢痕水肿增加了狭窄的概率，可能也相应增加了憩室发生的风险。
关于重度尿道下裂手术方式的选择，目前国际上尚无统一标准。国际上文献报道的总体的分期手术术后并发症低于一期手术[15]。相较分期手术需要至少2次手术才能矫正，一期手术在保证较高成功率的前提下可有效减少患儿家长及患儿对于手术的恐惧心理，减轻家庭经济负担。但具体术式的选择需根据患儿阴茎条件、术中评估、术者自身情况、临床经验等综合考虑，不应盲目使用某种术式。由于Duckett手术掌握困难，手术成功率不能重复，加之Duckett手术后成形尿道扩张对于性生活、生育影响的不确定，很多术者选择了手术技术简单的分期手术，且效果满意。
对于近端型尿道下裂的治疗，是否保留尿道板是关键。当尿道板可以保留时，采用一期手术可以达到较好的效果；当需要横断尿道板时，分期手术将会是更好的选择，且分期手术在术后阴茎外观及功能上比一期手术表现出明显的优越性[13]。
总之，重度尿道下裂的手术方法选择始终存在争论，应根据患儿具体情况及医师自己对各种手术技巧的理解选择手术。
无
近端型尿道下裂的治疗是小儿泌尿外科的难点，既有分期和不分期的选择，也有采用何种重建材料和方法的不同。作者对2009-2013年5年间的该型尿道下裂分期和不分期手术的治疗效果进行了比较分析。不分期的患儿分别采用背侧包皮岛状皮瓣卷管(Duckett手术)和岛状皮瓣卷管结合近端尿道开口周围皮肤卷管(Duplay手术)方法；分期手术患儿第一期采用背侧包皮转移至腹侧的Byars方法重建阴茎腹侧皮肤，待其愈合12个月后进行阴茎腹侧正中皮瓣卷管的Duplay方法重建尿道。在随访了12～72个月后，作者发现分期和不分期手术患儿的术后并发症发生率基本一致，但不分期的Duckett术后尿瘘较少，而憩室较多；分期术后尿瘘较多，而憩室较少。
近端型尿道下裂仅占尿道下裂的5%不到[16]。作者在5年间有765例病例，说明其近端型尿道下裂的治疗积累是非常大的，在这样的情况下其报道的常见并发症超过30%，且与其2010年报道的并发症发生率[17]基本相同，不能不使我们思考近端型尿道下裂的病变有其特殊性，在加强对其的深入研究的同时应该考虑将这部分病人集中到一些比较大的尿道下裂治疗中心进行处理，既可以提高治疗效果，也便于开展相关研究。国外在中位随访时间达34个月以上的情况下报告的并发症发生率可以达50%以上[18,19,20]。这提示我们随着随访时间的延长，其并发症的数量还会增加，尤其是进入青春期以后。近端型尿道下裂必须进行长期随访[21]!
近端型尿道下裂的阴茎弯曲往往比较严重，尽管所有患儿采用的都是非保留尿道板的术式，但作者没有提及阴茎发育状况、弯曲程度及除了切断尿道板以外是否采用了额外手段如背侧折叠等纠正弯曲等的信息，随访中也没有提及弯曲有否复发。除此之外，术后阴茎外观、阴茎头情况、排尿尿线、患儿和家属的心理感觉等等也是评价手术效果的重要内容，这对近端型尿道下裂尤其重要。我们是一个人口大国，尿道下裂患儿多是非常正常的情况，但设计精致、结果确切的分组对照的临床比较研究、尤其是长期的随访研究很少，这是我们迫切需要改变的。
(收稿日期：2017-10-09)
