探讨非阴囊首发症状的睾丸扭转患儿的临床特征，为其诊治提供新思路。
回顾性分析2009年1月至2018年12月在河北省儿童医院就诊的非阴囊首发症状的睾丸扭转患儿24例。收集患儿的一般临床资料，根据患儿的症状和体征进行TWIST(testicular workup for ischemia and suspected torsion)评分，统计TWIST评分在患儿中的应用情况。根据年龄将患儿分为婴幼儿组(13例)和儿童青春期组(11例)，分析两组患儿临床表现的差异，从而分析非阴囊首发症状的睾丸扭转的临床特征。
24例患儿中，首发症状为腰痛4例，腹股沟区疼痛8例，下腹疼痛4例，脐周疼痛2例，哭闹拒食2例，恶心呕吐3例，以及发热1例。TWIST评分分布为低评分(0～2分)5例、中评分(3～4分)17例及高评分(5～7分)2例。婴幼儿组与儿童青春期组首发症状中仅腹股沟疼痛患儿比例的差异具有统计学意义(P＝0.043)。两组间TWIST总评分差异无统计学意义。24例患儿中，3例睾丸扭转缺血坏死，手术切除睾丸；21例睾丸复位后血运恢复，行睾丸固定术。
症状不典型的阴囊红肿的睾丸扭转患儿临床首诊症状复杂，应提高对该类疾病的认识和警惕性；TWIST评分的中、高评分对睾丸扭转有一定提示作用，通过全面仔细体格检查并结合超声检查综合诊断，以免漏诊或者误诊，争取最大可能性保留睾丸组织。
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睾丸扭转是儿童泌尿外科常见急症，其发病原因尚未完全阐述清楚，多是由于睾丸或精索的解剖结构异常或者睾丸活动度过大而造成扭转[1,2]。其临床表现具有多样性，常见的典型症状为阴囊红肿疼痛，但临床中一些患儿因非阴囊首发症状而就诊，多表现为腹痛、恶心、呕吐等不典型症状，临床上易误诊为阑尾炎、泌尿系结石及肠道炎症等，如不能早期诊断与治疗，容易导致睾丸坏死[3,4,5,6]。目前，睾丸扭转的术前诊断尚无金标准，主要依赖于临床症状、睾丸扭转(testicular workup for ischemia and suspected torsion，TWIST)评分和彩色多普勒超声检查等[7,8]。超声检查是诊断睾丸扭转的主要手段，但在睾丸不全扭转或者扭转早期的情况下超声影像学表现往往不典型，且诊断结果可能会受到超声科医生的主观影响，存在漏诊或误诊的可能。因此，我们针对症状不典型的阴囊红肿、疼痛而就诊的睾丸扭转患儿进行回顾性分析，现报告如下。
选择2009年1月至2018年12月在我院就诊的非阴囊首发症状的24例睾丸扭转患儿，年龄范围为10个月至12岁，发病时间范围为3～30 h。收集患儿的首发症状和体征、年龄分布、发病时间等资料进行统计学分析。然后再对纳入研究的患儿进行分组，<7岁的患儿为婴幼儿组(13例)，≥7岁的患儿为儿童青春期组(11例)，统计分析两组间临床首诊症状及评分的差异性，以指导临床诊治。
本研究患儿的纳入标准为：①患儿主诉以非阴囊部位症状就诊；②所有患儿均经过超声检查和手术确诊为睾丸扭转；③可以获得完整的临床资料，包括体格检查及辅助检查。
本研究患儿的排除标准为：①阴囊红肿为主诉症状；②非睾丸扭转疾病。
本研究严格遵循河北省儿童医院伦理委员会要求，所有参与研究的患儿家长对本次研究均知情同意并签署知情同意书。
TWIST评分系统是Barbosa等[7]综合以往研究结果改良后提出并经过验证的一种诊断睾丸扭转的评分系统，根据患儿的症状和体征分别进行评分，最后计算总分，根据总评分的高低考虑诊断为睾丸扭转的可能。评分系统由5个部分组成：①睾丸肿痛2分；②恶心、呕吐1分；③提睾反射消失1分；④睾丸质硬2分；⑤高位睾丸1分。总评分加和后被分为低、中、高分(0～2分、3～4分、5～7分)，该评分系统要求由两位独立泌尿外科中级职称及以上医生进行评分，1位高级职称泌尿外科医生进行复审。收集入组患儿临床资料后按上述方法进行评分，统计患儿的评分分布特点，以及婴幼儿组和儿童青春期组评分差异，从而总结分析患儿临床特征。
应用SPSS 20.0版软件进行统计学处理。计量资料以Mean±SD表示，计数资料计算例数和百分数。计量资料的比较采用t检验，计数资料按卡方检验或fisher确切概率法进行处理。P<0.05为差异有统计学意义。
24例入组患儿中，3例发生睾丸扭转后缺血坏死，均经手术切除睾丸；21例睾丸复位后血运恢复，行睾丸固定术。
本研究24例患儿中，16.7%(4/24)的首发症状为腰痛，33.3%(8/24)为腹股沟区疼痛，16.7%(4/24)为下腹疼痛，8.3%(2/24)为脐周疼痛，8.3%(2/24)为哭闹拒食，12.5%(3/24)为恶心呕吐，以及4.2%(1/24)为发热。4例首发症状为腰疼患儿经首诊医生诊断考虑为泌尿系结石，泌尿系超声检查排除结石后行睾丸超声检查发现睾丸血运消失或减少，急诊手术确诊为睾丸扭转；1例脐周疼痛患儿出现脐周转移性右下腹疼痛，超声检查排除阑尾炎后确诊为睾丸扭转；1例腹股沟区疼痛患儿经首诊医生诊断考虑为腹股沟嵌顿疝，超声检查结果考虑隐睾并睾丸扭转，术中证实超声检查结果，睾丸血运有所恢复行睾丸引降固定术。婴幼儿组与儿童青春期组患儿首诊症状的比较，仅腹股沟区疼痛在两组间的差异具有统计学意义(P＝0.043)(表1)。
两组间首发症状对比分析(例)
两组间首发症状对比分析(例)
| 组别 | 例数 | 发热 | 恶心呕吐 | 哭闹拒食 | 腰痛 | 腹股沟区疼痛 | 脐周疼痛 | 下肢疼痛 |
|---|---|---|---|---|---|---|---|---|
| 婴幼儿组 | 13 | 1 | 3 | 2 | 2 | 2 | 2 | 1 |
| 儿童青春期组 | 11 | 0 | 0 | 0 | 2 | 6 | 0 | 3 |
| 统计量 | - | 0.883 | 2.901 | 1.846 | 0.034 | 4.112 | 1.846 | 1.645 |
| P值 | - | 0.347 | 0.089 | 0.174 | 0.855 | 0.043 | 0.174 | 0.200 |
24例患儿TWIST总评分的低、中、高评分分布分别为20.8%(5/24)、70.8%(17/24)和8.3%(2/24)。婴幼儿组患儿TWIST评分为(3.69±0.27)分，儿童青春期组评分为(3.22±0.18)分，两组间差异无统计学意义(P>0.05)。图1为1例TWIST总评分3分(高位睾丸1分＋睾丸轻触痛2分)患儿的扭转睾丸，主诉腹股沟区不适而就诊，首诊医生排除腹部肠道疾病后再次行体检检查及超声检查确诊睾丸扭转，超声示睾丸血流较对侧减少，术中见睾丸扭转缺血改变，睾丸复位后可见睾丸血运恢复行睾丸复位固定术。
睾丸扭转在小儿泌尿外科急诊中常见，发病常常是在剧烈运动变化体位或者受局部温度骤降及暴力损伤等情况下，附着在精索上的提睾肌瞬间强烈收缩从而引起睾丸的扭转[9]。正常睾丸有睾丸引带直接附着于阴囊壁，对睾丸起到一定固定作用，当鞘膜的壁层在精索的止点过高、睾丸系膜过长、睾丸引带过长或缺如、睾丸或精索的解剖结构异常或者睾丸活动度过大从而造成扭转，扭转后精索内的血液循环发生障碍，长时间缺血引起睾丸缺血坏死[10,11]。
睾丸扭转多起病较急，典型症状为阴囊部位的红肿、疼痛，和睾丸缺血、睾丸组织坏死继发周围组织炎症反应有关。但是在睾丸不全扭转或者扭转早期阴囊症状并不明显，另一方面由于神经牵涉原因可能会出现腰腹痛、恶心、呕吐、发热等症状，临床上容易漏诊或者误诊，尤其对于非专科医生，惯性逻辑思维容易考虑为泌尿系结石或者急性阑尾炎[12]。本研究中4例腰疼患儿首诊医生诊断考虑为泌尿系结石，1例脐周疼痛患儿出现脐周转移性右下腹疼痛经首诊医生初诊为阑尾炎，1例腹股沟区疼痛患儿首诊医生考虑为腹股沟嵌顿疝可能，与既往报道相一致[13,14,15]。本研究中有3例患儿伴有恶心、呕吐症状，极易误诊为肠道或腹部疾病，后均经超声检查及再次体格检查确诊为睾丸扭转，急诊行手术治疗。究其原因可能为三个方面。第一个方面为睾丸不全扭转或者扭转早期阴囊缺血坏死表现不明显。第二个方面为睾丸神经与腹部神经存在共神经支配反射的情况，睾丸的神经来自精索丛，由肾丛及腹主动脉丛的许多细小神经纤维构成，其中伴随睾丸动脉的神经丛内有与睾丸痛觉相关的神经，并且其内有髂腹股沟神经或者生殖股神经，阴部神经传来的传入纤维分布。该纤维经过交感神经丛及交感干的胸下部以及腰上，进入脊髓第10～12胸节[16]。当睾丸的神经受到刺激会产生睾丸神经的牵涉痛，出现腹股沟、腰部等疼痛不适感以及呕吐等不适症状。在婴幼儿组和儿童青春期组中，不同症状表现的患儿比例有所不同，经统计学分析，腹股沟区疼痛感在两组间差异具有统计学意义，其原因考虑与不同年龄阶段神经分布有所不同，以及不同年龄阶段儿童神经痛觉敏感性不同有关。第三个方面为考虑可能与一些较大患儿羞于表达或较小婴幼儿表达不够准确以及患儿因疼痛不能配合体格检查而影响诊断有关。对于这种情况一些非专科儿科医生或者基层儿科医生由于临床经验不足或者受思维定式的影响，如果体格检查不仔细容易漏诊或者误诊，从而错过拯救睾丸的黄金6 h。因此，首诊医生在接诊以腰腹痛为主诉的男性患儿时，应提高诊疗意识，在诊断时与睾丸扭转进行鉴别，一定要仔细检查睾丸，结合彩色多普勒超声检查综合诊断，以免漏诊或误诊。
目前国内睾丸扭转的诊断主要是依赖彩色多普勒超声检查，可根据彩色多普勒血流变化从而诊断睾丸扭转，具有准确性相对较高、检测过程方便、医疗费用低等优势，但其诊断也存在一定局限性。据报道，彩色多普勒超声检查对该病的诊断敏感性达82%，在睾丸扭转早期或者不全扭转的情况时，超声检查容易误诊为炎性病变而延误病情。另外，超声检查中可能会受到超声医生的主观影响，同样存在漏诊或误诊的可能。本研究中，我们采取了TWIST评分系统，并验证了TWIST评分系统在此种睾丸扭转中的应用情况，TWIST评分系统不是单纯根据患儿单一的症状和体征进行诊断，而是结合患儿多种临床表现进行评分从而进行综合数据判断，更多排除主观因素影响，尤其对于阴囊症状不典型患儿或者没有办法实现准确超声检查的医院，节省术前检查时间，最大可能性拯救睾丸。Barbosa等[7]在其研究中认为低风险组睾丸扭转发生率为0，高风险组睾丸扭转发生率为100%，超声检查在低和高风险组不是必需的，高风险组建议直接手术，可不进行超声检查，其报道的患儿中只有20%需要进行超声检查。2018年，Gupta等[1]再次验证了该评分系统的应用情况，研究发现高风险组睾丸扭转发生率为92.86%，在低风险组非睾丸扭转概率为96.61%。本研究为非阴囊首发症状的患儿，其中79.2%(19/24)评分为中、高评分，仅有20.8%(5/24)为低评分。因此，TWIST评分在症状不典型的睾丸扭转患儿的诊断中具有一定的价值，TWIST评分出现中、高评分提示睾丸扭转的可能性大，临床中需注意复查阴囊超声或者手术探查，从而达到早期诊断与治疗作用。另外，我们认为临床工作中在高度怀疑睾丸扭转时要积极手术探查以免延误病情，同时应在将来的研究中进一步完善睾丸扭转诊断的综合评分系统。
综上所述，我们应该提高对于非阴囊首发症状睾丸扭转疾病的认识和对睾丸扭转及时诊断的警惕性，TWIST评分中、高评分对睾丸扭转有一定提示作用，通过全面仔细体格检查，并结合超声检查和TWIST评分综合诊断，以免漏诊或者误诊，争取最大可能性保留睾丸组织。
所有作者均声明不存在利益冲突
