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ENGLISH ABSTRACT
内镜下改良纵切横缝法治疗气管软骨异位所致先天性食管狭窄
邬文杰
龚一鸣
施佳
张宁
潘伟华
俞炬明
王俊
作者及单位信息
·
DOI： 10.3760/cma.j.cn421158-20230910-00343
Endoscopic modified longitudinal incision and transverse anastomosis for congenital esophageal stenosis caused by tracheobronchial remnants
Wu Wenjie
Gong Yiming
Shi Jia
Zhang Ning
Pan Weihua
Yu Juming
Wang Jun
Authors Info & Affiliations
Wu Wenjie
Department of Pediatric General Surgery, Xinhua Hospital Affiliated to Shanghai Jiao Tong University School of Medicine, Shanghai 200092, China
Gong Yiming
Department of Pediatric General Surgery, Xinhua Hospital Affiliated to Shanghai Jiao Tong University School of Medicine, Shanghai 200092, China
Shi Jia
Department of Pediatric General Surgery, Xinhua Hospital Affiliated to Shanghai Jiao Tong University School of Medicine, Shanghai 200092, China
Zhang Ning
Department of Neonatal Surgery, Xuzhou Children's Hospital, Xuzhou 221006, China
Pan Weihua
Department of Pediatric General Surgery, Xinhua Hospital Affiliated to Shanghai Jiao Tong University School of Medicine, Shanghai 200092, China
Yu Juming
Department of Interventional Radiology, Xinhua Hospital Affiliated to Shanghai Jiao Tong University School of Medicine, Shanghai 200092, China
Wang Jun
Department of Pediatric General Surgery, Xinhua Hospital Affiliated to Shanghai Jiao Tong University School of Medicine, Shanghai 200092, China
·
DOI： 10.3760/cma.j.cn421158-20230910-00343
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摘要

目的总结内镜下改良纵切横缝法治疗气管软骨异位所致先天性食管狭窄的经验。

方法收集2018年1月至2022年12月上海交通大学医学院附属新华医院儿普外科收治的28例气管软骨异位所致先天性食管狭窄患儿的病历资料，其中男13例，女15例；合并畸形22例，其中合并食管闭锁19例。既往于本院行食管闭锁手术4例，外院手术15例；19例合并食管闭锁患儿中，食管闭锁术后发生并发症17例，其中吻合口狭窄14例，吻合口漏5例。所有不明原因的食管狭窄患儿均先行球囊扩张以精准判断狭窄病变特征及性质，手术治疗采用内镜下改良纵切横缝法重建食管通畅性，对临床表现、手术方式、术后并发症等进行分析，组间比较采用配对 t检验或独立样本秩和检验。

结果28例病例均行内镜下纵切横缝术并治愈出院，其中8例行胸腔镜纵切横缝术，13例行腹腔镜纵切横缝术；7例行机器人辅助经腹纵切横缝术。手术时间为（202.8±56.5）min，术后住院时间为（21.3±13.4）d。发生术后并发症23例（82.1%，23/28），包括吻合口漏6例（21.4%，6/28）和吻合口狭窄17例（60.7%，17/28），其中机器人手术时间较长，组间比较差异有统计学意义（ P=0.024）。吻合口漏患儿均保守治疗痊愈，吻合口狭窄患儿行球囊扩张治疗（3.4±2.0）次后好转。术后中位随访时间为24个月，食管造影检查无明显狭窄，吞咽困难较术前明显改善。

结论内镜下改良纵切横缝法治疗气管软骨异位是安全、有效的方法。机器人辅助手术操作灵活精细，具有一定的优势。

食管狭窄;先天性;食管异位软骨;诊断;内镜
ABSTRACT

ObjectiveTo summarize clinical experience of endoscopic modified longitudinal incision and transverse anastomosis in treating congenital esophageal stenosis caused by tracheobronchial remnants.

MethodsFrom January 2018 to December 2022, 28 patients with congenital esophageal stenosis caused by tracheobronchial remnants who were admitted in the Department of Pediatric Surgery, Xinhua Hospital Affiliated to Shanghai Jiao Tong University School of Medicine were included, involving 13 males and 15 females. Among these, 22 patients presented with additional conditions, including 19 with esophageal atresia (EA). Previously, 4 cases underwent esophageal atresia surgery in our hospital and 15 cases underwent surgery in other hospitals. Among the 19 cases, 17 complications occurred after esophageal atresia surgery, including 14 cases of anastomotic stenosis and 5 cases of anastomotic leakage. All children with unexplained esophageal stenosis were first subjected to balloon dilation to accurately determine the characteristics and nature of the stenosis lesion. Surgical treatment was performed using endoscopic modified longitudinal and transverse anastomosis to reconstruct esophageal patency. Clinical manifestations, surgical methods, postoperative complications, etc. were analyzed, and inter group comparisons were conducted using paired t-tests or independent sample rank sum tests.

ResultsAll 28 cases underwent endoscopic longitudinal incision and transverse anastomosis, and were cured and discharged. Among them, 8 underwent thoracoscopic longitudinal incision and transverse anastomosis, 13 underwent laparoscopic longitudinal incision and transverse anastomosis, and 7 underwent robot-assisted transabdominal longitudinal incision and transverse anastomosis. The operation time was 202.8±56.5 min, and the postoperative hospitalization duration was 21.3±13.4 d. Postoperative complications occurred in 23 (82.1%, 23/28) cases, including 6 (21.4%, 6/28) cases of anastomotic leakage and 17 (60.7%, 17/28) cases of anastomotic stenosis. Among them, the robotic surgery time was significantly longer ( P=0.024). All children with anastomotic leakage recovered after conservative treatment, and children with anastomotic stenosis improved after 3.4±2.0 times of balloon dilation The median follow-up time after surgery was 24 months. There was no obvious stenosis on esophagography and the dysphagia was significantly improved compared with pre-operation.

ConclusionsEndoscopic modified longitudinal incision and transverse anastomosis is a safe and effective surgical approach to treat patients with heterotopic of tracheal cartilage. The advantages of the robotic system demonstrates particular advantages in complex procedures in which dissection of delicate anatomic structures is required.

Esophageal stenosis;Congenital;Ectopic cartilage of esophagus;Diagnosis;Endoscope
Wang Jun, Email: mocdef.6ab21ljgnawj
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引用本文

邬文杰,龚一鸣,施佳,等. 内镜下改良纵切横缝法治疗气管软骨异位所致先天性食管狭窄[J]. 中华小儿外科杂志,2025,46(03)：198-202.

DOI:10.3760/cma.j.cn421158-20230910-00343

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气管软骨异位（tracheobronchial remnants，TBR）由Frey于1936年首次报道，其表现为先天性气管组织异常地存在于食管壁上，这些残留物导致食管狭窄 [ 1 ]。TBR属于先天性食管狭窄（congenital esophageal stenosis，CES），根据组织学分类，CES主要包括以下3种类型：TBR、纤维肌增厚或纤维肌狭窄、膜状蹼或食管膜 [ 2 ]。吞咽困难是TBR最主要的临床症状，食物嵌顿、呼吸窘迫和生长发育迟缓也是TBR常见的临床表现。患儿在进食半流质或固体食物时才会出现上述症状，因其临床表现缺乏特异性，常被漏诊或误诊为其他疾病，导致治疗延误 [ 3 ]。目前TBR治疗方法众多，各中心之间疗效差异较大，没有统一的治疗标准 [ 4 ]。上海交通大学医学院附属新华医院儿普外科于2018年起实施内镜下改良纵切横缝法治疗TBR所致的CES，现将相关治疗经验总结如下。
资料与方法
一、一般资料
收集2018年1月至2022年12月上海交通大学医学院附属新华医院儿普外科收治的28例TBR患儿临床资料，其中男13例（46.4%，13/28），女15例（53.6%，15/28），出生体重为（2 882.7±681.3）g。合并畸形22例（78.6%，22/28），主要为食管闭锁（67.9%，19/28）。既往行食管闭锁手术19例，于本院手术4例，外院手术15例；胸腔镜手术14例，开胸手术5例，其中有2例因食管气管瘘复发再次行手术治疗。食管闭锁术后发生并发症17例，包括吻合口狭窄14例、吻合口漏5例等。
本研究经上海交通大学医学院附属新华医院伦理委员会审核批准（XHEC-C-2020-115-1），所有参与研究患儿家属均签署知情同意书。
二、诊断与手术策略
对临床表现为吞咽困难或反复非胆汁性呕吐的患儿行食管造影检查确认食管是否狭窄，评估狭窄部位、长度和直径等情况，并观察是否合并胃食管反流及食管裂孔疝等其他疾病。排除其他继发因素后，常规给予X线透视下食管球囊扩张治疗，根据狭窄情况及患儿年龄选择合适大小的球囊（10~12 mm）尝试扩张，使用压力泵缓慢加压并观察狭窄段直径变化，当扩张压力达到405.3 kPa时，若狭窄段仍未扩张完全，则判断为TBR。
2018年起，本中心开展内镜微创食管改良纵切横缝法治疗TBR。术前通过X线透视下扩张球囊导管推移食管狭窄段来精准判断手术入路方式，同时于狭窄段远端置入12 mm扩张球囊，便于术中定位病灶位置。手术选择以病灶为中心，向近远端纵向切开食管前壁，术中拖动球囊以其是否能通过狭窄段来明确是否完全切开病灶范围。切开前壁后，以原狭窄段为中心切除两侧食管组织，仅保留后壁1/5~1/4食管组织，横向间断缝合近远端食管组织（ 图1 ）。腹腔镜手术同时行胃底折叠术。
气管软骨异位患儿术前造影、扩张及术中照片　A.食管造影见食管下段狭窄；B.12 mm球囊扩张至405.3 kPa时，球囊无法打开；C.术前置入12 mm扩张球囊帮助术中寻找软骨环位置（箭头所示）后纵向切开食管；D.食管切缘见软骨样组织（箭头所示）；E.裁剪后仅剩1/5圈食管后壁（箭头所示）；F.食管纵切横缝完成；G.胃底折叠术中图（Thal术式）
三、观察指标
记录患儿手术方式、手术时间、术中出血量、住院时间、术后并发症及随访情况等。
四、统计学方法
采用SPSS 22.0软件进行统计学分析。正态分布的计量资料采用 ± s表示，组间比较采用配对 t检验或独立样本秩和检验。计数资料采用频数表示。 P<0.05为差异具有统计学意义。
结果
本组28例TBR病例均顺利完成手术，手术时年龄为（2.4±2.1）岁，手术时体重为（11.3±4.04）kg，术中切除组织病理报告均见到软骨结构，术后复查食管造影提示吻合口愈合良好，无明显进食困难。患儿均治愈出院。8例（28.6%，8/28）行胸腔镜纵切横缝术，未行胃底折叠；13例行腹腔镜纵切横缝术并同时行胃底折叠抗反流，其中行Thal术9例（32.1%，9/28），Toupet术2例（7.1%，2/28），Nissen术2例（7.1%，2/28）；7例（25.0%，7/28）行机器人辅助腹腔镜纵切横缝术同时行Thal术抗反流。
所有患儿手术时间为（202.8±56.5）min，术后住院时间为（21.3±13.4）d，术后发生并发症23例（82.1%，23/28），包括吻合口漏6例（21.4%，6/28）和吻合口狭窄17例（60.7%，17/28）。3种手术方式中，机器人组手术时间更长，差异有统计学意义；手术年龄、手术体重及术后并发症等各数据组间比较差异均无统计学意义，详细资料见 表1 。吻合口漏患儿采取保守治疗（加强抗感染治疗、肠内肠外营养支持、食管内引流等）后均自愈，吻合口狭窄患儿行球囊扩张治疗（3.4±2.0）次（1~8次）后好转。术后随访3~48个月，中位随访时间为24个月，患儿进食情况较术前有明显改善，除1例合并多发畸形病例外，其余均无吞咽困难症状及频繁呕吐发生，食管造影检查无明显吻合口狭窄。
手术方式 例数 手术年龄（岁） 手术体重（kg） 手术时间（min） 术中出血（ml） 术后住院时间（d） 合并食管闭锁（例） 并发症（例）
吻合口漏 吻合口狭窄
腹腔镜 13 2.7±6.4 12.0±5.5 178.1±40.1 9.1±3.4 16.9±11.2 9 3 8
机器人 7 1.9±1.1 11.0±1.5 247.0±62.0 8.6±4.8 27.7±18.4 3 1 4
胸腔镜 8 2.3±1.4 10.4±2.8 203.6±55.7 8.1±3.7 22.6±10.2 7 2 5
P值 - 0.711 0.689 0.024 0.732 0.220 0.195 0.838 0.872
不同手术方式治疗的气管软骨异位患儿临床资料的比较（ ± s）
讨论
CES是一类罕见的食管壁先天性发育畸形，在过去的几十年里已经有许多病例被报道。据统计，CES发病比例为1/（25 000~50 000），但限于对该疾病认识水平，患儿常被漏诊或误诊，其真实发病率仍不明确 [ 5 ]。CES发病原因不明，当前文献报道中，TBR在CES中占比最高 [ 2 ]。文献报道，17%~33%的CES病例与其他先天性畸形有关（主要是食管闭锁） [ 6 ]。本研究中，28例TBR病例中合并先天性食管闭锁19例，占总病例的67.9%，提示TBR和食管闭锁的发生在胚胎发育机制过程中可能存在共同点。
TBR与纤维肌增厚或纤维肌狭窄、膜状蹼临床表现相似，主要症状为进行性加重的吞咽困难和呕吐，临床表现不典型造成早期诊断十分困难，未及时干预可导致营养不良、生长发育迟缓等严重后果 [ 7 ]。因此，早期诊断及治疗对TBR患儿尤为重要。目前仅病理组织学检查能精准区分CES的类型，每种类型CES有不同的治疗策略，区分CES类型对临床治疗具有指导价值 [ 8 ]。但组织病理标本往往需要通过手术才可获取，常规的食管造影检查可以发现食管狭窄的存在，但具体病因无法进一步明确，仍须与其他疾病如胃食管反流等进行鉴别。文献报道超声内镜有助于区分鉴别TBR [ 9 ]。本研究患儿手术年龄平均仅为2.4岁，平均体重为11.3 kg，新生儿、婴幼儿因食管直径较细且可能存在结构畸形，超声内镜的应用存在一定局限性。对于不明原因食管狭窄患儿，本中心在完善常规评估后给予球囊扩张治疗以帮助判断食管狭窄性质，根据食管情况选择10 mm或12 mm球囊，球囊压力控制在405.3 kPa以下，观察球囊是否可以完全打开，若扩张不成功则优先考虑为TBR。本组中所有病例均通过术后病理结果证实为TBR，该方法诊断成功率为100%。回顾既往病例，有7例病理报告为肌层增生或纤维增生，考虑为纤维肌增厚或纤维肌狭窄；另有1例病理报告为鳞状上皮增生、水肿，考虑为反流性食管炎所致。然而其中存在因食管组织非完整性切除导致病理取材未取到含软骨组织的可能性。
研究指出，有部分合并食管闭锁的TBR被误认为是继发于反流性食管炎的炎症性狭窄，导致诊治延误 [ 10 ]。但也有研究报道，合并食管闭锁的患儿比单一TBR患儿诊断时间更早（分别为7个月和126个月， P<0.05），在29例伴有食管闭锁的病例中，有18例在手术修复食管闭锁时或在术后食管造影检查中被诊断出来 [ 5 ]。这提示在食管闭锁术中以及后续随访过程中，应常规对远端食管进行观察，避免漏诊TBR。
TBR目前临床治疗方案尚未统一，可选择的治疗方案包括食管扩张和狭窄段切除食管端端吻合术。多数观点认为球囊扩张应作为一线治疗方法，而扩张失败的病例则选择手术治疗 [ 11 , 12 , 13 ]。也有研究认为，TBR患儿行球囊扩张可能会增加食管穿孔的发生率，对治疗产生负面影响 [ 7 ]。因此在食管扩张时，需要对球囊大小、扩张压力进行个体化选择，具体治疗策略有待进一步研究总结。本中心的常规做法是于术前使用扩张球囊拖拽法判断软骨环位置，对可将病灶推至膈下的病例选择经腹腔入路手术，而病灶位于胸腔者则选择经胸腔入路手术。术中如何精准定位软骨环是手术成功的关键，开放手术中可用手触摸来判断软骨环位置，而内镜微创手术缺少触感，无法依靠触摸来定位病灶。本团队术前于远端食管留置食管扩张球囊，术中通过牵拉球囊来定位软骨环位置，本组病例软骨环定位准确率达100%。开放手术或内镜手术均是可以选择的手术方式，应根据软骨环的位置选择手术入路 [ 8 , 14 , 15 ]。本组28例病例均采取内镜微创手术治疗，包括8例胸腔镜手术、13例腹腔镜手术和7例机器人辅助腹腔镜手术，内镜下视野清晰，机器人手术操作精细、灵活，尤其在缝合时更显优势。
TBR治疗金标准包括食管狭窄切除术、食管端端吻合术，经腹手术同时行胃底折叠抗反流，开腹手术时常行幽门成形术 [ 7 , 16 ]。切除狭窄段可解决食管狭窄问题，但食管吻合张力也随之增加，提高了吻合口漏和吻合口狭窄的发生风险。研究报道，行食管狭窄段切除术后22%的病例发生术后吻合口漏，73%的病例仍需行食管扩张来治疗吻合口狭窄导致的轻度至重度吞咽困难 [ 8 ]。本中心于2018年起通过腹腔镜或胸腔镜方式行食管前、侧壁软骨部分切除并横向缝合食管纵向打开的切口 [ 17 ]。手术既解除了软骨环导致的食管狭窄，又可以在一定程度上减少术后吻合口张力，降低吻合口并发症发生率，保留食管后壁以避免迷走神经的损伤，且无需再行幽门成形术。经腹手术同时行胃底折叠术，在抗反流的同时也能对食管前壁吻合口给予加强覆盖和保护，术后若发生吻合口瘢痕狭窄可行球囊扩张处理。本组中，21.4%（6/28）的患儿术后发生吻合口漏，60.7%（17/28）发生吻合口狭窄。与本团队早期手术资料相比，吻合口漏发生率有升高（21.4%比0%），而吻合口狭窄发生率明显下降（60.7%比75.0%），这可能与病例量增多更接近真实情况、合并食管闭锁患儿占比较高、患儿多次手术以及术后并发症（食管裂孔疝、胃食管反流等）导致治疗难度增加相关，但与狭窄段切除、食管端端吻合的患儿相比，本组病例并发症发生率更低 [ 17 ]。机器人辅助腹腔镜手术患儿术后吻合口漏、狭窄发生率更低，提示机器人系统对此类操作复杂、技术难度高的手术有帮助，手术时间的增加可能与新技术学习曲线有关 [ 8 ]。有文献报道，36%（21/58）的TBR患儿术后仍有吞咽困难，其发生率在食管闭锁组和单一TBR组患儿间差异没有统计学意义（10/29比7/32， P=0.27） [ 5 ]。因此，无论采用何种治疗方案，TBR患儿仍会经常发生吞咽困难，应长期随访。
综上所述，内镜下改良纵切横缝法治疗气管软骨异位是安全、有效的方法，机器人辅助手术操作灵活精细，具有一定的优势。
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万方数据
备注信息
A
王俊，Email： mocdef.6ab21ljgnawj
B
所有作者均声明不存在利益冲突
C
上海申康中心促进市级医院临床技能与临床创新能力三年行动计划 (SHDC2020CR2063B)
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