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ENGLISH ABSTRACT
腹腔镜治疗小儿胆总管囊肿第Ⅵ型的初步经验
李炳
王挺
胡晓婷
陈卫兵
夏顺林
孙春霞
作者及单位信息
·
DOI： 10.3760/cma.j.cn421158-20231116-00490
Preliminary experience of laparoscopic management for type Ⅵ choledochal cyst in children
Li Bing
Wang Ting
Hu Xiaoting
Chen Weibing
Xia Shunlin
Sun Chunxia
Authors Info & Affiliations
Li Bing
Department of Pediatric Surgery, Huai'an Maternal and Child Health Care Hospital, Huai'an 223002, China
Wang Ting
Department of Pediatric Surgery, Huai'an Maternal and Child Health Care Hospital, Huai'an 223002, China
Hu Xiaoting
Department of Pediatric Surgery, Huai'an Maternal and Child Health Care Hospital, Huai'an 223002, China
Chen Weibing
Department of Pediatric Surgery, Huai'an Maternal and Child Health Care Hospital, Huai'an 223002, China
Xia Shunlin
Department of Pediatric Surgery, Huai'an Maternal and Child Health Care Hospital, Huai'an 223002, China
Sun Chunxia
Department of Pediatric Surgery, Huai'an Maternal and Child Health Care Hospital, Huai'an 223002, China
·
DOI： 10.3760/cma.j.cn421158-20231116-00490
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摘要

目的总结腹腔镜治疗小儿胆总管囊肿第Ⅵ型的经验体会。

方法2012年1月至2022年8月淮安市妇幼保健院共收治6例先天性胆总管囊肿第Ⅵ型（即先天性胆总管囊肿合并胆囊颈管囊性扩张）患儿，其中男4例，女2例，年龄在33~81个月。患儿均经腹腔镜完成手术，行腹腔镜胆囊切除、扩张的胆囊颈囊肿和胆总管囊肿切除，并行Roux-en-Y肝管空肠吻合术重建胆管。

结果所有患儿术中均明确诊断为胆总管囊肿第Ⅵ型并顺利完成手术，手术时间为（252.5±77.57）min。平均术后4 d进流质并逐渐过渡到正常饮食。平均术后8 d出院。平均随访时间为1.5年，患儿术后肝功能检查均正常，恢复良好。无反流性胆管炎和胰腺炎，无腹痛和梗阻性黄疸。

结论先天性胆总管囊肿第Ⅵ型是胆总管囊肿的一种罕见变异类型，临床中应给予足够的重视。腹腔镜手术须由同时具有开放和腹腔镜胆道手术经验的外科医生施行。

胆总管囊肿;分型;诊断;腹腔镜;儿童
ABSTRACT

ObjectiveTo summarize the experience of laparoscopic treatment for type Ⅵ choledochal cysts in children.

MethodsSix consecutive patients with type Ⅵ choledochal cyst (congenital choledochal cyst with dilatation of the cystic duct) who were treated with laparoscopic procedures at Huai'an Maternal and Child Health Care Hospital between January 2012 and August 2022 were analyzed. Among the 6 cases, 4 were male and 2 were female, with an age of 33-81 months when admitted. All the procedures were accomplished by laparoscopic surgery. Laparoscopic cholecystectomy, excision of the dilated cystic duct and choledochal cyst were carried out, and the continuity of the biliary duct was restored through a Roux-en-Y hepaticojejunostomy.

ResultsType Ⅵ choledochal cyst was diagnosed in all the patients intraoperatively. All the operations were completed successfully, with a mean operation time of 252.5±77.57 min. Oral feeding was commenced at a mean of 4 postoperative days and then gradually transitioned to a normal diet. The patients were discharged at a mean of 8 postoperative days. The mean follow-up period was 1.5 years, and the postoperative period was uneventful. The liver function was normal, without reflux cholangitis and pancreatitis, and no abdominal pain and obstructive jaundice encountered.

ConclusionsThe rare entity of type Ⅵ choledochal cyst should be recognized as a distinct type of choledochal cyst and need to be given enough attention clinically. Laparoscopic procedure is a safe treatment option only for surgeons with experience in both open and laparoscopic biliary surgery.

Choledochal cyst;Typing;Diagnosis;Laparoscope;Child
Sun Chunxia, Email: mocdef.3ab61nfgnahzah
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引用本文

李炳,王挺,胡晓婷,等. 腹腔镜治疗小儿胆总管囊肿第Ⅵ型的初步经验[J]. 中华小儿外科杂志,2025,46(03)：228-231.

DOI:10.3760/cma.j.cn421158-20231116-00490

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先天性胆总管囊肿是指肝外胆道扩张同时伴有或不伴有肝内胆道的扩张 [ 1 ]。Todani提出了公认的先天性胆总管囊肿分类方法，包括5种类型 [ 2 ]。近年来，临床中有胆囊颈管囊性扩张伴有或不伴有胆总管扩张的报道，被归类为Todani第Ⅵ型胆总管囊肿，其大多数只是个案报道或小系列报道，无大宗病例报道 [ 3 , 4 ]。胆囊颈管囊性扩张在临床罕见，尚未得到充分的认识且不属于Todani的分类范围 [ 5 , 6 , 7 ]。第Ⅵ型胆总管囊肿明确诊断后应行胆囊切除术，同时切除胆囊颈管囊肿和胆总管囊肿并重建胆道 [ 8 ]。腹腔镜手术治疗第Ⅵ型胆总管囊肿具有较大难度。本文旨在回顾腹腔镜治疗该疾病的初步经验。
资料与方法
一、一般资料
2012年1月至2022年8月淮安市妇幼保健院共有6例先天性胆总管囊肿患儿在术中被诊断为胆总管囊肿第Ⅵ型，其中男4例，女2例（ 表1 ）。入院时年龄为（45.00±18.49）个月，范围为33~81个月。所有患儿在入院时均有发热、腹痛和黄疸，实验室检测显示白细胞和C反应蛋白增加。肝功能检查均提示血清总胆红素升高并以直接胆红素为主。5例患儿术前合并胰腺炎，血清淀粉酶增高。患儿术前均给予抗生素抗感染治疗。术前行CT、超声检查，并行磁共振胰胆管造影提示先天性胆总管囊肿。1例患儿因发热和黄疸反复发作，在转诊到本院前接受了内镜下逆行胰胆管造影和短期置入胆道支架。本研究获得淮安市妇幼保健院伦理委员会审查批准（2022017），患儿家属对该研究知情同意。
病例 年龄（月） 性别 是否出现黄疸 是否腹痛 是否合并胰腺炎 术中造影提示第Ⅵ型 术后回顾分析造影诊断 合并胆总管扩张 手术时间（min） 手术方式
1 46 女 是 是 是 提示诊断 提示诊断 胆总管扩张 390 囊肿切除肝管空肠Roux-en-Y吻合术
2 34 男 是 是 是 不明确 不明确 胆总管扩张 250 囊肿切除肝管空肠Roux-en-Y吻合术
3 43 女 是 是 否 不明确 提示诊断 胆总管扩张 150 囊肿切除肝管空肠Roux-en-Y吻合术
4 33 男 是 是 是 不明确 提示诊断 胆总管扩张 240 囊肿切除肝管空肠Roux-en-Y吻合术
5 81 男 是 是 是 不明确 不明确 胆总管扩张 230 囊肿切除肝管空肠Roux-en-Y吻合术
6 33 男 是 是 是 不明确 提示诊断 胆总管扩张 255 囊肿切除肝管空肠Roux-en-Y吻合术
胆总管囊肿第Ⅵ型患儿的一般资料
二、手术方法
腹腔镜手术均采取四孔法，由同一名经验丰富的主任医师完成腹腔镜胆囊切除术、扩张性胆囊颈囊肿和胆总管囊肿切除，并通过Roux-en-Y肝管空肠吻合术重建胆道。
1．术前准备
术前常规给予禁食，并行胃肠减压及灌肠等处理。手术采用气管插管静脉复合麻醉。患儿取仰卧位、轻度头高足低位，显示器位于患儿头侧，主刀医生位于患儿右侧，第一助手及扶镜者位于患儿左侧。
2．Trocar放置及胆道造影
自脐部正中取5 mm纵切口开放式进入腹腔，放置5 mm Trocar并固定，置入30°腹腔镜，或1 cm切口置入3-D腹腔镜，气腹压力为6~8 mmHg（1 mmHg=0.133 kPa）。在腹腔镜引导下，于右上腹腋前线肋缘下置入5 mm Trocar，通过Trocar孔将胆囊底部提至腹壁外，切开胆囊底部，然后行术中胆道造影以助诊断，并排除其他畸形。另外2个3~5 mm的套管分别位于左上腹和右中下腹部腹直肌外缘。
术中胆道造影显示5例患儿的肝门均有1个囊性肿块，提示为Ⅰ型胆总管囊肿的可能。1例患儿在肝门处发现1个囊性肿块，其左侧见梭形胆总管扩张，并怀疑为胆总管囊肿第Ⅵ型（ 图1A ）。有5例患儿在胆囊游离至颈部后发现1个与胆囊相连的囊性包块，继续游离该囊性肿块后，显示另1个囊肿，即囊性扩张的胆总管，随即确诊胆囊颈管囊肿合并胆总管囊肿（ 图1B 、 图1C ）；另外1例患儿经仔细游离胆囊后发现胆囊颈管明显扩张并扭曲（ 图1D ），逐渐分离扩张扭曲的胆囊颈管囊肿后暴露梭形扩张的胆总管。3例患儿术中进行胰管冲洗，清除蛋白栓。所有病例均行腹腔镜胆囊切除术、胆囊颈管囊肿和胆总管囊肿切除术，以及Roux-en-Y肝管空肠吻合术。
先天性胆总管囊肿患儿术中胆道造影及手术情况　A.术中造影肝门发现囊性肿块，其左侧见梭形胆总管扩张；B~C.胆囊游离后显示胆囊颈管囊肿，囊内肝面见盲端；D.游离胆囊后发现胆囊颈管明显扩张扭曲
结果
本组6例患儿均成功实施腹腔镜手术，手术时间为（252.5±77.57）min，范围为150~390 min，术中无活动性大出血及胰管损伤等并发症发生，手术过程中无需要输血病例，无中转手术病例。
5例患儿最初诊断为Ⅰ型胆总管囊肿，但术中发现胆囊颈管扩张和合并胆总管扩张，最终诊断为胆总管囊肿第Ⅵ型。1例术前CT检查怀疑为胆总管囊肿伴胆囊颈管囊性扩张，经术中胆管造影证实，回顾分析患儿影像资料时还有3例患儿术前可提示为胆总管囊肿第Ⅵ型，2例患儿囊肿重复覆盖，无法提示诊断。
本组患儿手术后腹痛消退，体温、白细胞计数和C反应蛋白水平均降至正常范围，所有患儿术后肝功能检查均正常，平均术后4 d（3~6 d）进流质饮食并逐渐过渡到正常饮食，平均术后8 d（6~10 d）出院。平均随访时间为1.5年，范围为8个月至4年。随访期间患儿无反流性胆管炎和胰腺炎，无腹痛和梗阻性黄疸。
讨论
胆总管囊肿是小儿肝胆外科领域的主要疾病，超过60%的患儿在10岁之前确诊 [ 9 , 10 ]。目前，胆总管囊肿的腹腔镜手术仍具有挑战性。1977年，Todani及其同事将先天性胆总管囊肿的分类扩展为5种类型，包括肝内胆管扩张和多发囊肿，这种改良的分类被广泛接受 [ 11 ]。
胆囊颈管囊性扩张在临床中罕见，尚未被充分识别，但其临床意义不容忽视，延误诊断可能给患儿手术带来风险，甚至导致手术失败，熟悉这类畸形有助于术前做出准确的诊断并制订正确治疗计划。但实际上，多数报道的病例均为术中明确诊断，且仅限于散在的病例报告 [ 8 , 12 ]。胆囊颈管囊性扩张并不包括在Todani分类中，1991年，有学者建议将胆囊颈管囊性扩张归属为"胆总管囊肿第Ⅵ型"，作为Todani分类的补充 [ 13 , 14 ]。
胆总管囊肿第Ⅵ型有时术前无法通过影像学检查确诊，有许多病例会被误报（如Ⅰ、Ⅱ或Ⅳ型）。文献报道的术前诊断准确率并不令人满意，只有不到一半的病例在术前被正确诊断 [ 15 , 16 ]。Bresciani等 [ 17 ]强调在临床中需要将胆总管囊肿第Ⅵ型与其他类型进行区分。胆总管囊肿和胆囊颈管囊性扩张经常重叠，部分扩张的胆囊体部扭曲变形，影像学检查有时仅显示肝门处一巨大囊性包块。
胆总管囊肿第Ⅵ型的临床表现及并发症与其他类型相似。胆总管囊肿第Ⅵ型可能无症状，也可能表现为非特异性上腹痛、高胆红素血症和发烧，有些患儿仅为检查时偶然发现。与其他常见的胆总管囊肿类型相比，胆总管囊肿第Ⅵ型患儿年龄偏大，且大都合并有胰胆合流异常，合并反复发作的胰腺炎比例高于普通类型胆总管囊肿，临床炎症反应重，多数要控制炎症后再进行手术。本组有1例在外院行内镜逆行胰胆管造影并放入胆道支架后转到本院。
术中胆管造影有助于在可疑病例中区分该罕见变异类型，但由于囊肿的重叠，即使是术中胆管造影也不能完全辨别。由于胆囊颈管明显扩张，有时造影剂只被注入扩张的胆囊颈囊肿内，并未进入胆总管，这也可能延误诊断，临床医生应悉知临床中有这种变异类型的存在，术前仔细分析影像资料，对有怀疑的患儿术中可以少量多次行胆道造影，逐渐辨明胆道的变异情况，提高诊断的准确率，注意避免较多的造影剂显影覆盖其他囊肿。
大多数临床医生对胆总管囊肿第Ⅵ型的经验有限，本组所有患儿均为胆总管囊肿合并胆囊颈囊性扩张，有的病例扩张的胆囊管巨大且不规则，在施行腹腔镜手术时，本团队误认为胆囊颈管扩张即是胆总管囊肿，随着手术进展，后发现巨大的囊肿是扩张扭曲的胆囊颈部，而非胆总管囊肿。早期本团队虽然在术中发现了胆囊颈管明显扩张扭曲，但只认为是由于长期胆道梗阻导致的胆总管囊肿的特殊并发症，而不是一种新的变异类型。
常见类型胆总管囊肿在切除胆囊后胆总管囊肿即清楚显露，手术游离胆总管囊肿并进行囊肿切除和胆肠吻合，步骤比较清晰。胆总管囊肿第Ⅵ型会使临床医生对术中胆道的解剖结构感到困惑，在切除胆囊后给术者带来误判，从而增加手术的难度 [ 18 ]。术者要结合患儿术前影像学资料仔细分离囊肿，直至到达囊肿与胆总管的交界处，并根据开口的大小决定进一步的手术。如果胆总管不扩张，且开口处直径较小，可以直接结扎后切除囊肿。如果囊肿开口较大，则需要进行囊肿切除及胆肠吻合术。该手术的难点在于胆道的解剖结构复杂，经验不足的医生很难术前明确手术步骤，且多数患儿炎症反应重，分离困难，可能导致术中出血增多、术中意外损伤，延长手术时间，增加手术风险。胰胆合流异常较普通类型更多见，术中常需要清除胰管内蛋白栓，并注意避免胰管的损伤。因此，了解该胆总管囊肿变异类型，辨别其影像学表现，将有助于术前明确该疾病的分类，对整个手术过程进行预判。
对于无症状的患儿，一旦诊断为胆总管囊肿第Ⅵ型，由于存在恶变和肝硬化等并发症风险，要尽早进行手术治疗。单纯胆囊颈管囊肿的治疗方法是通过腹腔镜或开放手术完成胆囊和胆囊颈管囊肿切除术。文献表明，腹腔镜可在小儿胆总管囊肿第Ⅵ型中安全实施 [ 17 , 19 ]。当患儿明确为胆总管囊肿合并胆囊颈管囊肿时，应行腹腔镜胆囊切除术，同时切除扩张的胆囊颈管囊肿和胆总管囊肿，并行Roux-en-Y肝管空肠吻合术重建胆道 [ 4 , 20 ]。
由于该手术的复杂性，腹腔镜手术建议由开放和微创胆道手术经验俱佳的外科医师实施。对于不愿意接受手术治疗的患儿，应与患儿家长强调进行性肝纤维化和远期癌变的发生率 [ 21 ]。
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